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. 2023 Jul 17;22:e20230030. doi: 10.1590/1677-5449.202300301
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Dunbar syndrome - case report

Sarah Maria Lemos de Campos 1,✉, Rafael Prado Pessoa 1, João Paulo de Araújo Pelegrini 1, Henrique Fernandes Silveira 1, Maria Fernanda Lopes Diniz 1, Maria Passos Bianchini 1, Leonardo Soares Lopes 1, Marcus Eduardo Valadares Meireles Martins da Costa 1
PMCID: PMC10421585  PMID: 37576738

Abstract

Dunbar syndrome is diagnosed by excluding other possible causes of abdominal pains. Surgical treatment comprises complete dissection of the ligament and the surrounding nerve ganglion. This report describes the case of a previously healthy 45-year-old male patient who presented with epigastric abdominal pain irradiating to the back and weakness. Initially, abdominal computed tomography was ordered, showing arteriopathy of the celiac trunk and mesenteric artery with stenosis. The patient underwent surgical treatment because of the refractory pain, but findings were nonspecific. It was necessary to continue workup with serial angiotomography to follow the case. After around 6 months, thickening of the arcuate ligament was found, with compression of the proximal third of the celiac trunk and 80% stenosis. The patient therefore underwent laparoscopy to relieve celiac trunk compression, with satisfactory postoperative recovery.

Keywords: ligament, Dunbar, celiac trunk

INTRODUCTION

Dunbar syndrome (DS), also known as celiac artery compression syndrome or median arcuate ligament syndrome, is a rare disease characterized by chronic and recurrent abdominal pains related to compression of the celiac trunk by the median arcuate ligament.1 Symptoms linked to this syndrome include the triad of postprandial abdominal pains (because of visceral ischemia caused by compression of the celiac artery), weight loss, and abdominal murmur and there may also be vomiting, nausea, and diarrhea.2,3

This report describes the case of a patient diagnosed with DS. The study was approved by the Research Ethics Committee at our institution (decision number 5.719.672), as mandated by the CARE guideline.4

CASE DESCRIPTION

The patient was a previously healthy 45-year-old male who had never undergone surgery before and sought hospital care for intense epigastric abdominal pains irradiating to the back and weakness. The possibility of acute appendicitis was ventured during the consultation, because of involuntary guarding at the iliac fossa during physical examination and leukocytosis. It was decided to supplement work up with abdominal computed tomography (CT). The CT report described arteriopathy of the celiac trunk, with caliber reduced by approximately 73%, and arteriopathy of the superior mesenteric artery, with 40% narrowing; enlarged retroperitoneal lymph nodes; and thickened gallbladder. The patient was scheduled for exploratory laparoscopy in view of the refractory nature of his pain. No abnormalities that could explain the patient’s pain were identified during this procedure and all possible causes of acute abdomen were ruled out. The patient was discharged from hospital promptly, with improved symptoms.

After the tomographic findings from the previous admission, the patient was scheduled for abdominal angiotomography the following month, which found stenosis of the celiac trunk (50%) (Figure 1). After around 6 months, another angiotomography study was performed, which is when thickening of the median arcuate ligament of the diaphragm was observed for the first time, with compression and 80% stenosis of the proximal third of the celiac trunk.

Figure 1. Sagittal reconstruction angiotomography of the abdominal aorta and its branches. The arrow indicates preoperative stenosis of the proximal portion of the celiac trunk and the post-stenotic dilatation.

Figure 1

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The patient underwent laparoscopic surgery to relieve compression of the celiac trunk. During the operation, the common hepatic artery was dissected in the direction of the celiac trunk, where the fibers of the arcuate ligament were released and the adjacent celiac ganglion was removed. While releasing the celiac trunk, it was necessary to partially section the splenic and common hepatic arteries to gain access to the fibers of the arcuate ligament, since these vessels were intrinsically linked to the filaments, which caused moderate bleeding, that was controlled with primary arteriorrhaphy (Figure 2). The patient was given intraoperative blood transfusion with packed red blood cells and was taken to intensive care for postoperative recovery, progressing to hospital discharge 3 days later.

Figure 2. Intraoperative image showing the celiac trunk after section of the fibers of the arcuate ligament. (A) Abdominal aorta; (B) Fibers of the arcuate ligament; (C) Left gastric artery; (D) Common hepatic artery with primary arteriorrhaphy; (E) Splenic artery with primary arteriorrhaphy.

Figure 2

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The patient remained asymptomatic during the postoperative period and underwent a control angiotomography (Figure 3) 2 months after surgery, which showed improved celiac trunk stenosis at 60-70%, in addition to critical stenosis of almost 100% of the proximal segment of the splenic artery, with distal flow fed via collateral circulation originating from the gastroduodenal artery. Currently, 1 year after the surgical intervention, the patient remains asymptomatic and has chosen not to undergo further imaging exams, in view of his stable condition.

Figure 3. Sagittal reconstruction angiotomography of the abdominal aorta and its branches. The arrow indicates the improved celiac trunk stenosis after surgical intervention.

Figure 3

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DISCUSSION

Dunbar syndrome was identified by Harjola in 1963, who described the case of a patient with postprandial abdominal pains and a murmur in the epigastric area.5 After reporting a series of cases in 1965, Dunbar described the constellation of signs and symptoms of postprandial abdominal pains, weight loss, vomiting, diarrhea, and abdominal murmur and related them to compression of the celiac trunk by the median arcuate ligament.3 The incidence of DS in the population is not fully known, but the syndrome is more common in women than in men (4:1), at ages from 30 to 50 years, and in patients with a lean biotype.6

The physiopathogenesis of DS has not been entirely elucidated, but it is based on two primary mechanisms: ischemia and neuropathy, either one of which may predominate.7 The ischemic mechanism is caused by the intimate relationship between the median arcuate ligament and the celiac trunk. The median arcuate ligament is a band of fibrous tendon that connects the left and right crura of the diaphragm, forming the anterior border of the aortic hiatus.3,6 Both of the diaphragm crura originate at the vertebral bodies of the first to fourth lumbar vertebra. The celiac trunk originates from the abdominal aorta, at a level between the eleventh thoracic vertebra and the first lumbar vertebra. As a result, people who have a higher celiac trunk origin or a lower median arcuate ligament insertion have a greater predisposition to developing extrinsic compression of the celiac trunk, giving rise to the ischemic mechanism of DS.7

In turn, the neuropathic mechanism can be caused by the position of the celiac plexus or celiac ganglion. The celiac plexus is found adjacent to the median arcuate ligament and originates from the preganglionic splanchnic nerves, the somatic branches of the phrenic and vagus nerves, the preganglionic parasympathetic nerves, and the postganglionic sympathetic fibers.1,8 The pain associated with compression of the celiac trunk may be mediated by this plexus, since patients given a local anesthetic blockade of the celiac plexus exhibit improvement of symptoms.8

Diagnosis of DS starts with a clinical suspicion in patients who present with signs and symptoms of the syndrome, but must be confirmed with imaging exams.9 The imaging exams most often used are angiography, ultrasound with Doppler, tomography/angiotomography, and magnetic resonance imaging/angiography.9,10 Angiography is considered the gold standard for diagnosis of DS.5 However, with the development of multislice angiotomography, it has become possible to obtain very accurate images, with good resolution and a high rate of detection of lesions with a much less invasive technique than arteriography. Angiotomography is thus an excellent choice for diagnosing DS.11

Arteriographic findings of compression of the celiac trunk, particularly in images acquired in lateral projection, have been described as typical, showing stenosis of the proximal portion of the celiac trunk and displacement downwards in the direction of the aorta, followed by a cranial tilt, forming a U or J shape, which has also been called a hook-like appearance or a hook sign.7 With varying frequency, increased collateral arteries of the pancreaticoduodenal arcade and post-stenotic dilatation may also be observed. A combination of these signs and symptoms in the gastrointestinal tract after other causes have been ruled out appears to justify surgical decompression of the celiac trunk.7,9

Since we needed to rule out more common causes of abdominal pains in this case, we ordered laboratory tests and abdominal CT, which showed a reduction in the caliber of the celiac trunk. Later, we performed angiotomography, which showed thickening of the median arcuate ligament, with compression of the celiac trunk. Dunbar syndrome is diagnosed on the basis of presence of gastrointestinal symptoms in combination association with suggestive radiological signs, in the absence of other causes that could explain the patient’s symptoms.7 We thus arrive at a diagnosis of DS.

With regard to treatment, although angioplasty with stenting is considered a good option for treatment of the atherosclerotic component of celiac trunk obstruction, it does not offer good results if used as the only treatment for celiac artery compression, since the extrinsic compression impedes the stent from adequately expanding the vessel. Moreover, this technique is ineffective as a treatment for the nervous component of DS. Angioplasty has an important role to play as a secondary procedure in cases of residual stenosis after decompression of the celiac trunk.11

The first choice treatment for DS consists of surgery to decompress the celiac trunk by releasing the median arcuate ligament and removal of the celiac ganglion, in order to treat both components of the disease. Surgery can be performed via an open or laparoscopic access, with laparoscopy being preferred because it is less invasive and achieves earlier control of the symptoms. However, it is nevertheless subject to a high rate of conversion to open surgery because of the high rate of morbidity associated with acute bleeding of the suprailiac aorta and its branches.2,11 Refinement of the techniques, choice of an experienced surgeon, and careful identification of high-risk patients can reduce the incidence of conversion.2 Treating only the ischemic or the neurological component can prove effective, since they can occur in isolation.11,12 In the present case, the technique chosen was videolaparoscopic decompression of the celiac trunk using an ultrasonic scalpel.

CONCLUSIONS

Diagnosis of Dunbar syndrome is still a challenge, but, as radiographic techniques improve, compression of the celiac trunk is being identified with growing frequency, facilitating diagnosis. Recent studies have shown satisfactory results with surgical decompression, whether with open or laparoscopic surgery, and the most important consideration is the surgeon’s experience with each technique. After surgical intervention, it is necessary to perform control angiotomography to monitor the postoperative reduction of celiac trunk stenosis.

Footnotes

How to cite: Campos SML, Pessoa RP, Pelegrini JPA et al. Dunbar syndrome - case report. J Vasc Bras. 2023;22:e20230030. https://doi.org/10.1590/1677-5449.202300302

Financial support: None.

The study was carried out at Hospital Mater Dei Unidade Santo Agostinho, Belo Horizonte, MG, Brazil.

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J Vasc Bras. 2023 Jul 17;22:e20230030. [Article in Portuguese] doi: 10.1590/1677-5449.202300302

Síndrome de Dunbar - relato de caso

Sarah Maria Lemos de Campos 1,✉, Rafael Prado Pessoa 1, João Paulo de Araújo Pelegrini 1, Henrique Fernandes Silveira 1, Maria Fernanda Lopes Diniz 1, Maria Passos Bianchini 1, Leonardo Soares Lopes 1, Marcus Eduardo Valadares Meireles Martins da Costa 1

Resumo

A síndrome de Dunbar constitui um diagnóstico de exclusão dentro dos quadros de dor abdominal. O tratamento cirúrgico consiste na dissecção completa do ligamento e do gânglio nervoso circundante. Dessa forma, o presente caso refere-se a um paciente do sexo masculino, 45 anos, previamente hígido, com queixa de dor abdominal epigástrica com irradiação para o dorso e fraqueza. Inicialmente, foi realizada tomografia computadorizada de abdome para complementação do quadro, que evidenciou arteriopatia do tronco celíaco e da artéria mesentérica em associação com estenose. Optou-se por tratamento cirúrgico devido à refratariedade da dor, mas os achados foram inespecíficos. Houve necessidade de complementação da propedêutica com angiotomografia seriada para acompanhamento do caso. Após cerca de 6 meses, notou-se espessamento do ligamento arqueado, com compressão do terço proximal do tronco celíaco e estenose de 80%. Em meio a esse cenário, o paciente foi submetido a laparoscopia para descompressão do tronco celíaco, evoluindo satisfatoriamente no pós-operatório.

Palavras-chave: ligamento, Dunbar, tronco celíaco

Palavras-chave: ligamento, Dunbar, tronco celíaco

INTRODUÇÃO

A síndrome de Dunbar (SD), também conhecida como síndrome de compressão da artéria celíaca ou síndrome do ligamento arqueado mediano, é uma doença rara caracterizada por dor abdominal crônica e recorrente relacionada à compressão do tronco celíaco pelo ligamento arqueado mediano1 . Os sintomas relacionados a essa síndrome incluem a tríade de dor abdominal pós-prandial (devido a isquemia visceral acarretada pela compressão da artéria celíaca), perda de peso e sopro abdominal, mas também podem incluir vômito, náusea e diarreia2,3 .

O presente relato descreve o caso de um paciente diagnosticado com SD. O estudo foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa da nossa instituição (parecer número 5.719.672), conforme preconizado pela diretriz CARE4 .

DESCRIÇÃO DO CASO

Paciente do sexo masculino, 45 anos, previamente hígido, sem cirurgias prévias, procurou atendimento hospitalar após apresentar quadro de dor abdominal de forte intensidade na região epigástrica com irradiação para o dorso e fraqueza. Durante a consulta, foi levantada a possibilidade de apendicite aguda devido à presença de defesa abdominal na fossa ilíaca direita durante exame físico e leucocitose. Optou-se por complementação terapêutica com tomografia computadorizada (TC) de abdome. O laudo da TC de abdome evidenciou arteriopatia do tronco celíaco, com redução do calibre em aproximadamente 73%, e da artéria mesentérica superior, com redução de 40%; aumento dos linfonodos retroperitoneais; e vesícula biliar com espessamento. O paciente foi, então, submetido a laparoscopia exploradora devido à refratariedade do quadro álgico. Durante o procedimento, não foram encontradas alterações que justificassem o quadro de dor apresentado pelo paciente, sendo descartadas todas as causas de abdome agudo possíveis. O paciente recebeu alta hospitalar precoce, com melhora do quadro.

Após os achados tomográficos da última internação, o paciente foi orientado a realizar angiotomografia de abdome no mês seguinte, cujo achado foi estenose do tronco celíaco (50%) (Figura 1). Após cerca de 6 meses, uma nova angiotomografia foi realizada, e só então foi notado espessamento do ligamento arqueado mediano do diafragma, com compressão e estenose de 80% do terço proximal do tronco celíaco.

Figura 1. Angiotomografia da aorta abdominal em reconstrução sagital da aorta e seus ramos. A seta demonstra estenose da porção proximal do tronco celíaco no pré-operatório e dilatação pós-estenótica.

Figura 1

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O paciente foi submetido a cirurgia de descompressão do tronco celíaco por via laparoscópica. Durante a cirurgia, foi realizada dissecção da artéria hepática comum em direção ao tronco celíaco, local em que foram realizadas liberação das fibras do ligamento arqueado e retirada do gânglio celíaco adjacente. Durante a liberação do tronco celíaco, foi necessário realizar secção parcial das artérias esplênica e hepática comum para acessar as fibras do ligamento arqueado, pois tais vasos estavam intrinsecamente ligados a tais filamentos, o que ocasionou sangramento moderado, controlado mediante rafia primária das estruturas (Figura 2). O paciente recebeu hemotransfusão com um concentrado de hemácias no intraoperatório e realizou pós-operatório no centro de terapia intensiva, evoluindo com alta hospitalar após 3 dias.

Figura 2. Intraoperatório com demonstração do tronco celíaco após secção das fibras do ligamento arqueado. (A) Aorta abdominal; (B) Fibras do ligamento arqueado; (C) Artéria gástrica esquerda; (D) Artéria hepática comum com rafia primária; (E) Artéria esplênica com rafia primária.

Figura 2

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O paciente manteve-se assintomático no pós-operatório e realizou angiotomografia de controle (Figura 3) 2 meses após a cirurgia, que evidenciou melhora da estenose do tronco celíaco entre 60-70%, além de estenose crítica de quase 100% do segmento proximal da artéria esplênica com fluxo distal através de circulação colateral originada da artéria gastroduodenal. Atualmente, após 1 ano da abordagem cirúrgica, o paciente mantém-se assintomático, e optou-se por não realizar mais exames de imagem devido à estabilidade do quadro.

Figura 3. Angiotomografia da aorta abdominal em reconstrução sagital da aorta e seus ramos. A seta demonstra melhora da estenose do tronco celíaco após abordagem cirúrgica.

Figura 3

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DISCUSSÃO

A SD foi identificada por Harjola em 1963, ao relatar o caso de um paciente com dor abdominal pós-prandial associada a sopro em região epigástrica5 . Após relatar uma série de casos em 1965, Dunbar descreveu e relacionou o conjunto de sinais e sintomas de dor abdominal pós-prandial, perda de peso, vômito, diarreia e sopro abdominal, à presença de compressão do tronco celíaco pelo ligamento arqueado mediano3 . A incidência da SD na população não é bem conhecida, mas a síndrome é mais comum em mulheres do que em homens (4:1), com idade entre 30 a 50 anos e em pacientes com biotipo físico magro6 .

A fisiopatogenia da SD não é completamente elucidada, sendo baseada em dois principais mecanismos: isquêmico e neuropático, podendo um ser predominante7 . O mecanismo isquêmico é justificado pela íntima relação existente entre o ligamento arqueado mediano e o tronco celíaco. O ligamento arqueado mediano é uma banda de tecido fibroso que conecta os pilares diafragmáticos direito e esquerdo, formando a margem anterior do hiato aórtico3,6 . Ambos os pilares diafragmáticos se originam dos corpos vertebrais da primeira à quarta vértebra lombar. Já o tronco celíaco se origina da aorta abdominal, com nível entre a décima primeira vértebra torácica e a primeira vértebra lombar. Dessa forma, indivíduos com origem mais alta do tronco celíaco ou inserção mais baixa do ligamento arqueado mediano apresentam maior predisposição para desenvolver compressão extrínseca do tronco celíaco, justificando o mecanismo isquêmico da SD7 .

Já o mecanismo neuropático é justificado pela presença do plexo celíaco ou gânglio celíaco. O plexo celíaco se encontra adjacente ao ligamento arqueado mediano e se origina dos nervos esplâncnicos pré-ganglionares, dos ramos somáticos dos nervos frênico e vago, dos nervos pré-ganglionares parassimpáticos e das fibras pós-ganglionares simpáticas1,8 . A dor associada à compressão do tronco celíaco pode ser mediada por esse plexo, pois pacientes submetidos a bloqueio com anestesia local do plexo celíaco apresentam melhora dos sintomas8 .

O diagnóstico da SD se inicia a partir da suspeita clínica em pacientes que apresentam os sinais e sintomas da síndrome; porém, deve ser confirmado com exames de imagem9 . Os exames radiológicos mais utilizados são angiografia, ultrassom com Doppler, tomografia/angiotomografia e ressonância/angiorressonância9,10 . A angiografia é considerada o padrão ouro para o diagnóstico da SD5 . Porém, com o desenvolvimento da angiotomografia multislice, é possível obter uma imagem bem acurada, com boa resolução e alto índice de detecção de lesões de forma bem menos invasiva que a arteriografia. Dessa forma, a angiotomografia é uma ótima escolha para o diagnóstico da SD11 .

Os achados arteriográficos de compressão do tronco celíaco, sobretudo em aquisições de projeção lateral, foram descritos como típicos, como estenose da porção proximal e deslocamento inferior do tronco celíaco em direção à aorta, seguido de inclinação cranial, assemelhando-se ao formato de U ou J, ou também denominado aspecto de gancho ou sinal do gancho7 . Em frequência variável, também podem ser observados aumento das artérias colaterais da arcada pancreaticoduodenal e dilatação pós-estenótica. A associação desses sinais e sintomas do trato gastrointestinal após exclusão de outras causas parecia justificar a descompressão cirúrgica do tronco celíaco7,9 .

Como precisávamos descartar causas mais comuns de dor abdominal neste caso, realizamos exames laboratoriais e TC de abdome, a qual evidenciou redução do calibre do tronco celíaco. Depois, realizamos angiotomografia, que evidenciou espessamento do ligamento arqueado mediano, com compressão do tronco celíaco. A SD é diagnosticada através da presença de sintomas gastrointestinais em associação com sinais radiológicos sugestivos, na ausência de outras causas que justifiquem os sintomas do paciente7 . Dessa forma, obtemos o diagnóstico de SD.

Em relação ao tratamento, embora a angioplastia com colocação de stent seja considerada uma boa opção para tratamento do componente aterosclerótico da obstrução do tronco celíaco, não apresentou bons resultados como tratamento único para a compressão da artéria celíaca, uma vez que a compressão extrínseca impede dilatação adequada do vaso pelo stent. Além disso, essa técnica é ineficaz no tratamento do componente nervoso da SD. A angioplastia possui um papel importante como procedimento secundário nos casos de estenose residual após descompressão do tronco celíaco11 .

O tratamento de escolha para a SD consiste em cirurgia para descompressão do tronco celíaco através da liberação do ligamento arqueado mediano e da retirada do gânglio celíaco, a fim de tratar ambos os componentes da doença. A cirurgia pode ser realizada por via aberta ou laparoscópica, sendo a laparoscopia a via de escolha por se tratar de um procedimento menos invasivo e com controle mais precoce dos sintomas. No entanto, ainda apresenta uma grande taxa de conversão aberta dada a alta morbidade associada ao sangramento agudo da aorta supracelíaca e de seus ramos2,11 . O refinamento das técnicas, a escolha de um cirurgião experiente e a identificação aprimorada de pacientes de alto risco pode diminuir a incidência de conversão2 . A abordagem isolada do componente isquêmico ou neurológico pode ser eficaz, uma vez que eles podem ocorrer de forma isolada11,12 . No presente caso, optou-se pela abordagem por videolaparoscopia, com descompressão do tronco celíaco utilizando tesoura coaguladora.

CONCLUSÃO

A SD possui um diagnóstico ainda desafiador, porém, com o aprimoramento das técnicas radiográficas, a compressão do tronco celíaco vem sendo identificada com maior frequência, facilitando o diagnóstico. Estudos recentes vêm mostrando resultados satisfatórios com descompressão cirúrgica, seja por via aberta ou laparoscópica, sendo mais importante considerar a experiência do cirurgião com tais técnicas. Após a abordagem cirúrgica, é necessário realizar angiotomografia de controle para acompanhar a redução da estenose do tronco celíaco após a intervenção.

Footnotes

Como citar: Campos SML, Pessoa RP, Pelegrini JPA et al. Síndrome de Dunbar - relato de caso. J Vasc Bras. 2023;22:e20230030. https://doi.org/10.1590/1677-5449.202300301

Fonte de financiamento: Nenhuma.

O estudo foi realizado no Hospital Mater Dei Unidade Santo Agostinho, Belo Horizonte, MG, Brasil.

Aprovação do comitê de ética: O presente trabalho foi aprovado pelo Comitê de Ética no dia 24 de outubro de 2022, tendo o seguinte número de parecer 5.719.672.

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