妊娠期卵巢动脉自发性破裂1例及文献复习

Abstract

Spontaneous rupture of the ovarian artery is very rare and can cause retroperitoneal hemorrhage, which is seriously life-threatening. Herein, we reported a case of massive retroperitoneal hematoma caused by spontaneous rupture of the right ovarian artery during pregnancy and intrauterine fetal death. A 32-year-old woman, gravida 6 para 5, had non-specific right lower abdomen and low back pain in the third trimester. Emergency cesarean section was performed due to the increased pain and decreased fetal heart rate. A huge retroperitoneal hematoma and intrauterine fetal death were found. Then, the abdomen was closed due to unknown source of bleeding and unstable vital signs. Computed tomography scan was conducted to clarify the extent of the retroperitoneal hematoma. Digital subtraction angiography confirmed the rupture of the right ovarian artery. A transcatheter artery embolization was successfully performed to control the bleeding. The patient ultimately recovered well after surgery.

卵巢动脉自发性破裂出血十分罕见，常发生于妊娠晚期和产后早期，表现为腹痛、腰痛等非特异症状，容易出现误诊，需警惕。一旦发生，则十分凶险，可导致腹膜后出血，发现时患者往往已处于休克状态，随着腹膜后血肿进行性增大，病情持续恶化，甚至出现弥散性血管内凝血、凝血功能障碍等，严重时危及生命。中南大学湘雅三医院(以下简称我院)于2022年3月14日收治１例孕31周6 d卵巢动脉破裂致腹膜后巨大血肿的产妇，报告如下。

1. 病例资料

患者，女，32岁，妊娠6次，分娩5次，既往曾自然分娩3次，剖宫产2次。因“停经31周6 d，右下腹及腰背痛6 h以上”于2022年3月14日入住当地医院。末次月经日期为2021年8月3日，预产期为2022年5月10日，孕期规律产检无特殊，2022年3月13日11:00突然出现剧烈的右下腹及腰背撕裂样疼痛，10 min后好转，就诊于当地医院。体格检查显示：体温为36.0 ℃，脉搏为88次/min，血压为 100/64 mmHg (1 mmHg=0.133 kPa)，右下腹压痛，无反跳痛，右肾区叩痛，宫高为26 cm，腹围为92 cm，偶可扪及宫缩，胎心率为140次/min。阴道检查显示：宫颈管未消，宫口未开，宫颈位置居中、质地中等，先露头，S-3，阴道口未见流血、流液。血常规检查显示：白细胞为9.22×10⁹/L、红细胞为3.57×10¹²/L、血红蛋白为108 g/L、血小板为227×10⁹/L。C-反应蛋白为5.30 mg/L。B超显示：肝肾夹角及右肾周边积液，以“妊娠合并右侧输尿管结石？”收入院。患者2022年3月14日5:00右侧腹痛及腰背痛突然呈持续性进行性加重，伴心慌、胸闷、血压下降，胎心率为90次/min，考虑为子宫破裂可能，急诊在腰麻下行剖宫产术(下腹部横切口)，术中见腹腔内淡红色血水200 mL，羊水清亮，娩一死胎，胎盘、胎膜完整，脐带未见扭转、绕颈、血栓形成等异常，探查表明子宫表面光滑，未见破口，左附件形态正常，右侧卵巢外观正常，输卵管水肿，右侧阔韧带血肿，腹膜后有巨大血肿，以右侧为主，上达肝下缘，下达盆底。术中因生命体征不平稳而改用全身麻醉下气管插管。因血肿巨大，产科医师无法明确出血来源，请普外科、泌尿外科、重症监护室(intensive care unit，ICU)医师会诊，同台处理，仔细探查仍无法明确出血来源，血肿周围邻近器官无明显压迫。患者腹膜后血肿巨大，病情危急，清除血肿失败可能促使病情恶化，加重休克，故没有贸然打开后腹膜、清除血肿，并进一步寻找出血点，腹膜后渗血情况不得而知，经讨论后建议行数字减影血管造影(digital subtraction angiography，DSA)+经导管动脉栓塞术(transcatheter arterial embolization，TAE)。报告医务科、院长后，遵指示予以逐层关腹，无膀胱损伤，输尿管蠕动可。关腹后CT显示：腹膜后巨大血肿，大小约27 cm×21 cm×14 cm(图1)。DSA显示：腹主动脉分支多处造影剂外溢，可疑右侧腰动脉、右卵巢动脉破裂出血，尝试行TAE，但未成功止血，腹膜后血肿进行性增大，生命体征不平稳，输注悬浮红细胞20 U，冰冻血浆2 400 mL，冷沉淀16 U，血小板1个单位。血常规复查显示：白细胞为21.34×10⁹/L、红细胞为1.38×10¹²/L、血红蛋白为41 g/L、血小板为89×10⁹/L。于2022年3月14日11:00转入我院，入院时脉搏为140~150次/min，去甲肾上腺素维持下血压为76/53 mmHg。紧急联合多学科展开救治，患者血肿巨大，当地医院已行开腹手术，无法明确出血来源，考虑二次开腹手术创伤极大，患者状态难以耐受，且手术可能加重休克，出现弥散性血管内凝血、凝血功能障碍等，严重时有可能危及生命，且当地医院DSA已明确出血点，经仔细权衡，考虑尝试行相对安全的DSA+TAE，虽然期间病情可能加重或者栓塞失败，必要时仍需行开腹手术，但若TAE成功止血，可避免不必要的二次手术，将患者创伤降低至最低。复查CT明确血肿情况：右中下腹活动性出血，腹腔及腹膜后大量积血并血肿形成，大小约为29 cm×22 cm×14 cm，在输血、补液等治疗的同时再次行DSA+TAE(图2)，明确为右侧卵巢动脉入盆腔处活动性出血，分别以微线圈、明胶海绵颗粒、α-氰基丙烯酸正丁酯(N-butyl-2-cyanoacrylate，NBCA)医用粘合剂(简称NBCA胶)予以栓塞，成功止血。术后转入ICU，术中、术后共输注浓缩红细胞16 U，冰冻血浆4 U，冷沉淀10 U，血小板2个治疗量，纤维蛋白原粉针5 g，并予以哌拉西林钠他唑巴坦钠预防感染、补充白蛋白及营养支持等对症治疗，期间生命体征平稳，无发热。术后6 d复查CT，结果显示腹膜后血肿较前明显缩小，大小约为22 cm× 17 cm×8 cm(图3)，术后8 d由ICU转入普通病房；血常规复查显示：白细胞为5.99×10⁹/L、红细胞为3.99×10 ¹²/L、血红蛋白为118 g/L、血小板为387×10⁹/L；肝功能检查显示：直接胆红素为9.3 μmol/L，总胆红素为47.2 μmol/L。患者恢复尚可，精神食欲正常，乳汁分泌尚可，于2022年4月1日出院。2022年4月7日复查B超显示：右下腹探及一大小约为10 cm× 5.5 cm×7 cm的混合回声区，考虑为血肿。术后1月复查B超示血肿未见明显增大。

图1.

TAE术前的腹部CT图像

Figure 1 Abdominal CT image before TAE

Transverse plane showed a large right retroperitoneal hematoma (white arrow). TAE: Transcatheter arterial embolization.

图2.

腹主动脉DSA明确出血血管并行TAE成功止血的过程

Figure 2 Abdominal aortic DSA clearly identified the bleeding vessel and a TAE was performed for successful hemostasis

A: Abdominal aortography showed retroperitoneal vascular active hemorrhage (white arrow); B: Catheter was super-selected to the right ovarian artery, and the rupture and bleeding of ovarian artery were confirmed; C: Interventional precision embolization therapy was carried out; D: Re-examination of abdominal angiography showed that the active retroperitoneal bleeding was stopped. DSA: Digital subtraction angiography; TAE: Transcatheter arterial embolization.

图3.

TAE术后第6天复查的腹部CT图像

Figure 3 Reexamined abdominal CT image on the 6th day after TAE

Transverse plane of CT showed that the retroperitoneal hematoma was significantly smaller than the front (white arrow). TAE: Transcatheter arterial embolization; CT: Computed tomography scan.

2. 讨 论

卵巢动脉自发性破裂致腹膜后出血极为罕见。笔者查阅了1976年至今的26例报道，与妊娠相关的有19例(表1)^[1-18]，与妊娠无关的有7例(表2)^[19-25]。与妊娠相关的19个案例中(不包括本案例)，发生在产后早期的有15例(平产13例，剖宫产2例)，孕晚期2例，分娩期间1例，异位妊娠1例；右卵巢动脉破裂9例，左卵巢动脉破裂9例，双侧破裂1例；新生儿存活18例，死亡1例(除异位妊娠外)。本例患者于妊娠晚期出现自发性右侧卵巢动脉破裂导致巨大腹膜后血肿，并发生死胎，更为罕见。

表1.

与妊娠相关的卵巢动脉破裂

Table 1 Pregnancy-related ovarian artery rupture

患者序号	作者	报道年份	年龄	孕产次	临床表现	发病时间	分娩 方式	患侧	治疗方式	新生儿情况
1	Burnett等[1]	1976	32	G3P3	昏厥	产后4 d	平产	右	开腹手术	存活
2	Burnett等[1]	1976	35	G7P4	腹痛、昏厥	产后4 d	平产	左	开腹手术	存活
3	Høgdall等[2]	1989	31	G4P3	腹痛、昏厥、 低血压	孕39周	剖宫产	右	急诊剖宫产过程中手术	新生儿复苏失败，死亡
4	Belfort等[3]	1993	38	G3P2	右侧腰痛	分娩期间	平产	右	开腹手术	存活
5	Guillem等[4]	1999	38	G4P3	腹痛、腹胀、 肠梗阻	产后4 d	平产	右	栓塞	存活
6	Blachar等[5]	2000	38	G12P11	右腹部绞痛	产后3 d	平产	右	开腹手术	存活
7	Panoskaltsis等[6]	2000	37	G5P4	腹痛、呼吸困难、低血压	孕38周1 d	剖宫产	左	急诊剖宫产过程中手术	存活
8	Poilblanc等[7]	2008	39	G5P4	腹痛	产后5 d	平产	右	栓塞	存活
9	van Schouwenburg等[8]	2011	30	G?P?	右侧腰痛	产后12 d	平产	右	栓塞	存活
10	王超萍等[9]	2014	40	G5P3	右下腹痛、昏厥	产后8 d	平产	右	栓塞	存活
11	张翻燕等[10]	2014	27	G?P1	左下腹痛、腰痛	停经2月	-	左	开腹手术	异位妊娠，死亡
12	Wakimoto等[11]	2015	37	G4P4	腹痛	产后4 d	平产	左	栓塞	存活
13	Sakaguchi等[12]	2015	31	G6P4	腹痛	产后2 d	平产	左	栓塞	存活
14	Ola等[13]	2015	35	G?P3	腹痛	产后3 d	平产	左	开腹手术失败后栓塞	存活
15	Erdoes等[14]	2015	36	G5P5	腹痛、低血压	产后5 d	剖宫产	左	栓塞	存活
16	Enakpene等[15]	2016	38	G?P5	腹痛、乏力、 头晕、发热	产后4 d	平产	左	栓塞失败后开腹手术	存活
17	谢靖等[16]	2018	37	G3P2	腹痛	产后半天	平产	左	开腹手术	存活
18	Stanborough等[17]	2018	31	G6P5	腹痛、腰痛	产后5 d	平产	双	栓塞	存活
19	Yin等[18]	2022	38	G6P3	发热	产后4 d	剖宫产	右	栓塞	存活

G：孕次；P：产次；？：次数不详。

表2.

与妊娠无关的卵巢动脉破裂

Table 2 Pregnancy-unrelated ovarian artery rupture

患者序号	作者	报道年份	年龄	孕产次	临床表现	发病时间	分娩 方式	患侧	治疗方式
1	叶圣诞[19]	1968	37	G?P?	腹痛、腰背痛、 胸闷、气促	不详	—	右	开腹手术
2	Kirk等[20]	2009	69	G3P3	腹痛	绝经后	—	左	栓塞
3	Chao等[21]	2009	46	G3P2	腹痛、冷汗	月经第2天	剖宫产	左	栓塞失败后开腹手术
4	Kodaira等[22]	2014	51	G3P3	右侧腰痛	绝经后	平产	右	开腹手术
5	Herskowitz等[23]	2020	59	G?P?	腹痛、低血压	绝经后	—	右	栓塞
6	Hu等[24]	2021	56	G2P1	右下腹痛	绝经后	平产	右	栓塞
7	Wada等[25]	2021	29	G3P3	右侧腰痛、低血压	月经后3周	平产	右	栓塞

G：孕次；P：产次；?：次数不详。

与妊娠相关的卵巢动脉破裂，机制尚不清楚。与妊娠相关的19个案例均有多次孕产史，本例患者亦如此，其20岁结婚，24岁再婚，2009年至今共妊娠6次，分娩5次。与妊娠无关的7个案例中，其中5例有多次孕产史。所以，反复妊娠史可能与卵巢动脉自发性破裂密切相关，多次妊娠是卵巢动脉破裂的危险因素。有研究^[26]认为妊娠期血流动力学改变、高水平的雌孕激素的影响、增大子宫的牵拉及压迫等可能会使卵巢动脉局部的血压、血流分布以及动脉壁的结构发生改变，从而导致了动脉自发性破裂。

卵巢动脉破裂后导致腹膜后血肿，异常凶险，血管断裂回缩、腹膜后腔隙深邃均可使出血隐匿，症状不典型，很难早期诊断，发现时往往已发生休克。特别是妊娠期，因增大的子宫干扰及检查手段受限，更加容易误诊。分析文献中26个案例的症状发现：卵巢动脉破裂最常见的症状为无征兆的急性腹痛、腰痛，可伴有低血压、昏厥等。本例患者初发症状表现为无明显诱因的突发右下腹及腰背部撕裂样疼痛，呈一过性好转，急诊超声检查仅发现肝肾夹角及右肾周边积液，误诊为右肾结石。观察过程中患者突然疼痛加剧，出现休克及胎心下降，又误诊为子宫破裂，急诊剖宫产术中才发现巨大腹膜后血肿，存在抢救时机耽误，此时母体已处于休克状态，胎盘灌注不足，导致胎死宫内的不良妊娠结局。因此，经产妇出现无征兆的腰痛、腹痛，需警惕卵巢动脉破裂出血的可能，若在妊娠晚期出现上述症状，更需警惕，严密监测胎心，抢占手术时机，避免造成严重后果。

卵巢动脉破裂的治疗关键是明确出血部位和止血治疗。对于妊娠期卵巢动脉破裂患者，剖宫产术中清除血肿+结扎出血血管是首选^[16]。此患者急诊剖宫产术中才发现巨大腹膜后血肿，因血肿巨大，寻找出血点失败，出血血管不明，当地医院没有贸然清除血肿寻找出血点，选择行DSA+TAE，但未能止血成功，患者转诊至我院再次行DSA+TAE成功止血。对于腹膜后血肿的诊断，虽然通过B超、CT等影像学检查可以发现血肿，但无法精确定位出血点。而DSA不仅可以明确出血血管及出血部位，还可同时予以TAE治疗，微创，效果好，避免了开腹手术所导致的巨大创伤^[27]。因此，面对卵巢动脉破裂出血，DSA+TAE为可选择的治疗方式，在条件允许的情况下近些年来越来越多地被采取，但栓塞失败、患者生命体征不平稳时需立即开腹手术。因合并血管损伤的腹膜后血肿往往比较凶险，仅有少数血肿局限、非搏动性、且生命体征平稳患者可保守治疗，动态观察过程中出现血肿进行性增大、失血性休克、生命体征不平稳等，仍需开腹手术^[28]。本例患者于当地医院因胎儿窘迫已行开腹手术，但因血肿巨大，考虑清除血肿时间长、患者耐受差、可能预后不良，遂选择行DSA+TAE，但未能止血成功，患者转诊至我院时生命垂危，如再次开腹手术，其创伤、难度及风险均非常大，极易危及患者生命，故行DSA+TAE是首选。但由于患者严重失血性休克、血管广泛痉挛收缩状态、凝血功能异常，要找到出血的血管并成功进行介入栓塞治疗也并非易事。本例患者行TAE时开始尝试应用微线圈、明胶海绵颗粒栓塞未能成功止血，最后加以NBCA胶才得以栓塞成功。因为微弹簧圈和明胶海绵颗粒栓塞的机制涉及凝血酶的形成，需要正常的凝血功能。NBCA胶为一种组织黏合剂，可以在接触血浆时聚合而阻塞血管，并不依赖于病人的止血能力，栓塞效果更好，其在介入治疗脑动脉畸形时应用广泛，但在外周病变介入治疗中报道较少^[29]。

对于本例患者，虽然行DSA+TAE成功止血，恢复良好，但理论上剖宫产术中同时清除血肿并止血仍是最快速、最有利的解决方式，因腹膜后血肿巨大，吸收困难，且吸收过程中易继发感染，出现菌血症、败血症、发热等，术后需监测体温、预防感染。本例患者术后血肿逐渐吸收缩小，生命体征平稳，无发热等感染征象，动态复查血红蛋白回升，预后良好，患者胆红素升高考虑为血肿内红细胞崩解所致。此患者在当地医院寻找出血点失败，原因分析如下：首先，患者DSA证实出血点为右侧卵巢动脉入盆腔处(第二腰椎平面左侧)，位置高，而剖宫产为下腹部手术，且该患者取下腹部横切口，难以暴露中上腹，手术范围受限，而巨大血肿进一步遮挡术野，组织结构欠清晰，均增加了探查出血点的难度，此时应在多科室协同前提下，改为T形切口，使术野更好地暴露，从而有利于寻找出血点，但当地医院并未如此处理，故不排除切口因素为寻找出血点失败的直接原因。同时，患者血液高凝状态、子宫增大、腹膜后血肿致腹腔压力增大等因素影响，使得局部血流缓慢甚至有短暂自行止血的可能，亦增加了定位难度。以上因素共同导致了术中寻找出血点失败。因此，经产妇妊娠期出现不明原因的腰痛、腹痛等非特异症状，应立即完善影像学检查，一旦发现腹膜后血肿，需及时手术，剖宫产应取下腹部正中纵切口，充分暴露术野，并联合多学科进行救治，打开后腹膜，清除血肿，暴露出血点，结扎出血血管，避免血肿进行性增大而使腹腔压力增加，从而增加寻找出血点难度，若术野仍暴露不佳，必要时向上延长腹部切口。若经充分探查未发现出血点，无活动性出血，患者生命体征平稳，可考虑清除血肿、腹腔引流，但本例患者血肿巨大且处于休克状态，此方法并不适用，术后腹腔压力减小、继发性纤溶亢进等均易增加再出血风险。

总之，卵巢动脉自发性破裂极为罕见，其表现为腹痛等非特异症状，容易误诊而危及患者生命。多次孕产史妇女如突发腹痛，当影像学检查显示有腹膜后血肿时，应怀疑卵巢动脉破裂可能，及时明确出血部位，若发生在妊娠期，且当前孕周与当地医疗机构新生儿救治能力相匹配，则首选急诊剖宫产术中同时清除血肿，结扎出血血管，并积极抢救新生儿，保障母儿安全；若为非妊娠期，在无禁忌症情况下，可选择DSA+TAE，一旦生命体征不平稳或栓塞失败，应在抗休克治疗的同时立即开腹手术。

基金资助

湖南省重点研发计划(2018SK2102)。

This work was supported by the Key Research and Development Program of Hunan Province, China (2018SK2102).

利益冲突声明

作者声称无任何利益冲突。

作者贡献

傅英钦，李瑞珍 病例收集，数据采集，文章撰写及修改；毛雪涛，赵行平 数据分析，图片整理；程春霞，徐大宝 对文章的知识性内容作批评性审阅，论文修改及校对。所有作者阅读并同意最终的文本。

原文网址

http://xbyxb.csu.edu.cn/xbwk/fileup/PDF/2022111615.pdf