婴幼儿喉气道疾病病例分析

Abstract

Objective

To analyze the clinical data of laryngeal airway diseases in infants and provide reference for the standardized diagnosis and treatment of the disease.

Methods

From June 2022 to August 2023, analyze the clinical data of 4 cases of children with laryngeal airway diseases recently admitted to Department of Otolaryngology, Fuzhou Children's Hospital of Fujian Province, and summarize the experience and lessons of diagnosis and treatment by consulting relevant literature.

Results

Three cases had symptoms such as laryngeal wheezing, dyspnea, backward growth and development, etc. After electronic laryngoscopy, the first case was diagnosed with laryngeal softening (severe, type Ⅱ), and the angular incision was performed. While cases 2, 3 diagnosed with case 2 and 3 were diagnosed with laryngeal cyst and underwent laryngeal cyst resection. All three cases underwent low-temperature plasma surgery under visual laryngoscope, and the symptoms were relieved after operation. Case 4 was laryngeal wheezing and dyspnea after extubation under general anesthesia. The electronic laryngoscopy showeded early stage of globetic stenosis, and endoscopic pseudomembrane clamping was performed, and the postoperative symptoms were relieved.

Conclusion

Infants and young children with laryngeal airway diseases should pay attention to the early symptoms and be diagnosed by electronic laryngoscopy as soon as possible. With good curative effect and few complications, low-temperature plasma surgery under visual laryngoscope is recommended. The formation of pseudomembrane under the gluteal caused by tracheal intubation causes rapid onset and rapid development. The pseudomembrane extraction by clamping is convenient and fast, with good curative effect.

婴幼儿喉气道疾病种类繁多，位置隐蔽，因婴幼儿不会表达，诊断上较成人更为困难，治疗上更易耽误。轻者可出现喂养困难、缺氧等而影响生长发育，重者出现呼吸困难，甚至死亡。因此，婴幼儿喉气道疾病需早期诊断，积极治疗。本研究报道我院耳鼻咽喉科2022年6月-2023年8月收治的4例喉气道疾病患儿的临床资料，并结合相关文献，分析婴幼儿喉气道疾病不同诊治方法的有效性及安全性，为该病的规范化诊疗提供参考。

1. 病例报告

例1，女，1岁，因“喉喘鸣1年”入院，出生后半个月出现喉喘鸣，活动时加重，伴有呼吸困难、喂养困难及呛奶，身高体重较同龄儿落后。曾在当地医院进行预防呼吸道感染的保守治疗，并注意喂奶、睡眠体位，但症状并无明显改善。入我院查体：身高70 cm、体重7.5 kg(依据《7岁以下儿童生长标准WS/T 423-2022》低于P3)，吸气性三凹征，活动时加重。电子喉镜检查：会厌呈“Ω”型，杓会厌皱襞短缩，遮盖声门，吸气时向喉腔塌陷，杓状软骨外观正常，双侧声带运动正常(图 1a、1b)。PSG检查：LSaO₂为83%，阻塞性呼吸暂停低通气指数(obstructive apnea/hypopnea index，OAHI)为8.3；24 h pH监测阴性；心脏、全腹彩超，喉、气管、胸部CT均未见明显异常。诊断为重度喉软化症(Ⅱ型)及OSA。在全身麻醉下行杓会厌皱襞切开术，使用低温等离子刀沿会厌侧缘切开杓会厌皱襞，约3 mm(图 1c)，松解杓会厌皱襞的张力，扩大喉入口。术后保留气管导管转入ICU病房，采用呼吸机辅助呼吸；术后第2天拔除气管导管。术后第1、2天鼻饲管进食，无明显呛咳及呼吸困难；术后第3天经鼻饲管进食，并试饮清水，无明显呛咳；术后第4天试饮奶，亦无呛咳及痰多症状；术后第5天经口进食，无喘鸣、呼吸困难及呛咳，予以拔除鼻饲管；术后1个月(图 1d)、3个月(图 1e)复诊，无喘鸣、呼吸困难、进食呛咳；术后6个月电话随访亦无上述症状，身高84 cm，体重11.5 kg(位于P50~P75)。

图 1.

例1患儿的临床资料

a、b：术前电子喉镜检查；c：术中切开缩短的杓会厌皱襞；d：术后1个月电子喉镜复查；e：术后3个月电子喉镜复查。

例2，女，3岁，因“喉喘鸣伴声嘶2年余”入院，出生后不久出现喘鸣、声嘶，且逐渐加重，伴呼吸困难，活动及平卧时加重，左侧卧位症状可减轻，无进食呛咳、反复发热。曾于外院就诊，考虑喉炎，给予雾化、口服药物治疗(用药具体不详)，症状无缓解。入我院查体：身高92 cm、体重12.5 kg(位于P10~P25)，吸气性三凹征，活动时加重。电子喉镜检查：声门区左侧可见一类圆形灰白色肿物，表面光滑，遮盖声门(图 2a)。颈部MRI检查：考虑喉良性肿物：囊肿？纤支镜引导下气管插管麻醉成功后，以可视喉镜暴露肿物，见其附着于左室带，类圆形，表面光滑，直径1.5~2.0 cm(图 2b、2c)。使用低温等离子刀切除肿物(图 2d)，并尽可能切除基底与边缘的囊壁，可见黏液溢出。术后保留气管导管转入ICU病房，第2天拔管转普通病房，患儿喉喘鸣、呼吸困难缓解，声嘶较术前减轻，予普米克令舒雾化吸入；术后第6天出院。术后1个月返院复查：患儿无喉喘鸣、呼吸困难，略有声嘶；电子喉镜检查示左室带稍有水肿，双侧声带运动良好(图 2e)。术后3、6个月分别进行电话回访，患儿无喉喘鸣、呼吸困难及声嘶。术后6个月，患儿身高增长至98.5 cm、体重增至14.5 kg(位于P25~P50)。

图 2.

例2患儿的临床资料

a：术前电子喉镜检查；b、c：术前MRI；d：手术切除喉囊肿后；e：术后1个月电子喉镜检查。

例3，男，1岁2个月，因“喉喘鸣8月余”入院，出生半年后出现喉喘鸣，逐渐加重，偶有呼吸困难，侧卧及俯卧位症状可缓解，无声嘶、发热及吞咽困难等。查体：身高74 cm、体重9 kg(位于P3~P10)，张口压舌后口咽部可见直径3.0~3.5 cm圆形、灰白色、表面光滑的肿物。电子喉镜检查示该肿物几乎完全堵塞喉咽部，越过肿物见双侧室带和声带表面光滑、运动良好(图 3a)。彩超提示舌根囊肿。因患儿在清醒状况下无法配合CT、MRI检查，镇静时呼吸困难明显，均未检查成功。术前诊断为舌根囊肿。手术在气管插管全身麻醉成功后，采用可视喉镜暴露喉咽部，见一灰白色、表面光滑的球形肿物堵塞喉咽部，无法暴露其根部(图 3b)。以低温等离子刀于肿物表面开窗，见黄色黏液流出，肿物缩小，可见根部位于会厌舌面右侧及杓会厌皱襞，根部周围黏膜明显增厚，再以低温等离子刀完全切除肿物及周边增厚的黏膜(图 3c)。术后更正诊断：先天性喉囊肿。术后保留气管导管转ICU病房，第2天拔管转普通病房，患儿喉喘鸣症状缓解，无呼吸困难、声嘶、进食呛咳等；术后第4天复查电子喉镜示会厌右侧舌面囊肿术后改变(图 3d)。术后病理结果为囊肿改变。术后1个月复查，患儿无喉喘鸣、呼吸困难、声嘶、进食呛咳等；电子喉镜检查示右侧杓会厌皱襞黏膜增厚(图 3e)。术后3个月复查，患儿无喉喘鸣、呼吸困难、声嘶、进食呛咳等；电子喉镜检查示双侧杓会厌皱襞黏膜正常(图 3f)。

图 3.

例3患儿的临床资料

a：术前电子喉镜检查；b：术中麻醉插管后暴露肿物；c：手术切除囊肿后；d：术后第4天电子喉镜检查；e：术后1个月电子喉镜检查；f：术后3个月电子喉镜检查。

例4，男，1岁8个月，因“左面部肿大2月余”入院，诊断为上颌骨囊肿，在气管插管麻醉下行唇龈沟入路上颌骨良性肿瘤切除术，手术顺利，术后保留气管导管转ICU病房，术后第2天拔管后转回普通病房。拔管后第1天患儿出现双相喉喘鸣，且逐渐加重，伴吸气性三凹征。因既往有哮喘史，考虑支气管哮喘急性发作，予抗感染、抗炎、解痉等治疗，患儿喉喘鸣未见好转。电子喉镜检查发现声门下区有白色假膜样组织堵塞，中央仅有缝隙状小孔(图 4a)，镇静后立即于电子支气管镜下行假膜钳夹术，术中见该组织以一小蒂附着于声门下区后外侧壁黏膜(图 4b)，附着疏松，易于钳夹，钳夹后该处黏膜充血明显(图 4c)。术后患儿喘鸣、呼吸困难立即缓解，无三凹征。1周后出院，半个月后复查电子支气管镜(图 4d、4e)，见声门下区黏膜正常，气道通畅。补充诊断：声门下假膜形成-获得性声门下狭窄早期。电话随访半年均无喉喘鸣、呼吸困难复发。

图 4.

例4患儿的临床资料

a：拔管后第2天电子喉镜检查；b：电子支气管镜下钳夹假膜；c：声门下假膜钳夹后；d、e：假膜钳夹后半个月电子支气管镜。

2. 讨论

喉软化症是婴幼儿最常见的先天性喉气道疾病，也是新生儿和婴幼儿喉喘鸣最常见的原因，发病机制尚不清楚，可能与儿童喉软骨的解剖结构形态异常、神经肌肉功能障碍及胃食管反流等因素相关。根据《儿童喉软化症诊断与治疗临床实践指南》^[1]该病临床表现分为，轻度：安静时无症状，进食时偶有呛咳及吸气性喘鸣；中度：进食时常有呛咳及吸气性喘鸣，仰卧、进食、活动、呼吸道感染时加重，进食稍缓慢且少；重度：安静时有吸气性喘鸣，进食时常有呛咳，缓慢且少、喂养困难。根据喉镜检查结果进行临床分型，最常用的是Olney分型方法^[2]，Ⅰ型：杓状软骨、楔状软骨及其黏膜向声门区脱垂；Ⅱ型：杓会厌襞缩短，会厌卷曲呈管状或“Ω”型；Ⅲ型：会厌塌陷后移，吸气时遮盖声门；Ⅳ型(联合型)：上述3型中任意两型或三型同时存在者。诊断主要根据临床症状、体征和内镜检查。对于轻度及部分中度患儿，可保守治疗；重度和部分中度患儿需要手术治疗^[3]。目前声门上成形术是喉软化症的主流方案，手术中可切除声门上塌陷组织，开放喉入口，缓解吸气性声门上软组织塌陷和气道梗阻。例1患儿有安静时呼吸困难、喂养困难、阻塞性睡眠呼吸暂停症状，故诊断为重度；电子喉镜分型为Ⅱ型，有明确的手术指征，但却采用保守治疗近一年，喉喘鸣、呼吸困难、喂养困难，呛奶持续存在，不仅影响患儿及家长的生活质量，而且还导致患儿生长发育落后。而采用杓会厌皱襞切开术后第5天，患儿喉喘鸣、呼吸困难即缓解，经口进食无呛咳；术后1、3个月复诊，亦无喘鸣、呼吸困难、进食呛咳；术后6个月身高、体重等生长发育正常，与同龄儿无异。因此，根据患儿的临床表现评估病情的严重程度，选择正确的治疗方案是确保疗效的关键。

先天性喉囊肿临床较罕见，国外资料统计发病率为1~2/10万新生儿^[4]。喉囊肿分类方法不一，Desanto等将其分为两型，喉黏液囊肿和喉气囊肿，喉黏液囊肿多见于新生儿和婴儿，不与喉腔相通，喉气囊肿多见于成人，并与喉腔相通^[5]；Forte等^[6]进行了新的分类：喉内型喉囊肿可引起声嘶、呼吸困难和反射性咳嗽，喉外型喉囊肿则表现为颈侧软组织肿块，也可有两者混合型。临床症状视囊肿大小、发展速度及发生部位而定，以吸气性喉喘鸣(45%)和喂养困难(40%)最常见^[7]，可伴有吸气性呼吸困难、呛奶、发育不良甚至窒息死亡等^[8-10]。该病位置较深、隐匿，电子喉镜检查可见声门上区囊肿，为一种快捷、精确的检查方法。需手术的患儿应行B超、CT、MRI等检查，以明确囊肿与周围组织的关系。治疗包括紧急处理和手术切除。紧急处理主要为穿刺抽吸，仅在紧急情况下用于暂时缓解急性上呼吸道梗阻，优点为简单快捷，缺点是容易复发，不能作为根治性手段。根治的方法是囊肿切除术。手术方式包括喉钳、CO₂激光、动力切削系统、低温等离子刀、颈外径路等切除囊肿。颈外径路适用于极少数喉外延伸型及混合型喉囊肿，而喉内型可在直接喉镜下切除^[2]。2例先天性喉囊肿患儿在诊断上，家长未重视早期症状，待患儿出现呼吸困难才就诊，导致病情延误；例3由于肿物较大堵塞喉咽部，电子喉镜检查未窥及根部，CT、MRI检查未成功，致术前误诊为舌根囊肿，增加了手术难度和风险。但术中通过肿物表面开窗引流囊液，囊肿缩小后可见囊肿根部，明确病灶和周围正常结构的关系，再切除肿物并修整周边增厚的黏膜。在治疗方面，例2、3均为喉内型，均可在可视喉镜下采用低温等离子刀切除囊肿。例2囊肿附着于左室带，术中应特别注意精准操作，既要尽可能切除基底与边缘的囊壁，还要避免损伤室带、声带等正常组织，以减少复发及并发症。因此，对于先天性喉囊肿的诊断和治疗，应重视喉部疾病的症状，早期行电子喉镜检查，术前应完善CT、MRI检查，为手术提供解剖依据。手术应在充分暴露肿物的情况下精准切除。

声门下狭窄(subglottic stenosis，SGS)包括先天性和获得性，其中获得性约占90%。而婴幼儿获得性声门下狭窄(acquired subglottic stenosis，ASGS)最常见的原因是医源性，主要由气管插管造成的损伤所致^[11]。Leung等^[11]报道气管插管造成的获得性声门下狭窄的发生率为1%~8%，近年来由于操作的规范化和插管材料的改进，发生率已明显下降。文献报道^[12-13]ASGS与气管插管损伤、插管次数、插管管径过大、有创机械通气时间、感染、胃食管反流等有关。发病机制尚不完全清楚，通常从创伤病理学的角度将声门下气道损伤分为3个阶段^[14]，第一阶段为初始损伤期，通常在插管数小时后出现，插管压迫黏膜，导致黏膜组织缺血、坏死、黏膜纤毛运动下降、感染，声门下假膜可能为该阶段炎性渗出形成；第二阶段为创伤后愈合期，主要的病理表现为炎症、增生，也可称为肉芽组织增生期；第三阶段为瘢痕形成、收缩和再塑形期。临床表现为拔管后出现吸气性喉鸣、双向性喉鸣、不同程度呼吸困难及吸气性三凹征。结合内镜、影像学检查可诊断。严重程度的评估目前应用最普遍的是Myer-Cotton分级法^[15]，喉气管阻塞面积/呼吸道横截面积≤50%为Ⅰ度，51%~70%为Ⅱ度，71%~99%为Ⅲ度，完全阻塞为Ⅳ度。治疗以外科手术为主，包括内镜下球囊扩张术、内镜下激光手术、喉气管重建术、环气管切除术等^[16]，内镜下微创手术多用于Myer-Cotton分级Ⅰ度和Ⅱ度，开放性外科手术多用于Ⅲ度和Ⅳ度^[17]。例4患儿气管插管术后带管转入ICU，第2天拔除气管插管后出现进行性加重的呼吸困难，因患儿既往有哮喘病史，首先考虑哮喘，经抗感染、抗炎、解痉等治疗，症状仍进行性加重，予电子喉镜检查发现白色假膜堵塞声门下区，仅在中央留有针尖大小的缝隙，按Myer-Cotton分级为Ⅲ度。考虑为获得性声门下狭窄早期，术中见假膜附着于声门下黏膜表面，予内镜下行假膜钳夹术，术后症状缓解，随访半年均无喉喘鸣、呼吸困难复发。但本病例钳夹的假膜未送病理检查，具体性质不详。喉气道手术术后，带气管插管转ICU是预防上呼吸道梗阻等并发症的重要环节。婴幼儿由于气道最狭窄的部位在声门下^[14]，且声门下黏膜由疏松结缔组织构成，反复气管插管、气囊压力过大、带管搬动患儿以及患儿躁动等原因易损伤此区黏膜，引起炎症渗出并形成假膜阻塞声门下区，出现喉鸣、双相呼吸困难，应引起高度重视^[18]。同时应注意固定插管和适度镇静，以避免插管、意外脱管及多次插管等，预防声门下狭窄的发生。

婴幼儿喉气道疾病包括先天性和后天获得性，本研究中的例1、例2、例3患儿都属于先天性，均采用可视喉镜下低温等离子手术，可视喉镜使用方便，手术视野广，便于操作，解决了传统的支撑喉镜视野小、操作受限的问题，低温等离子技术微创、术中出血少或不出血、不产生烟雾，能精准切除肿物，对周围组织损伤轻，因此3例患儿均取得较好的疗效。例4患儿属于后天获得性，起病急、发展快、症状重，经电子喉镜检查早期发现声门下假膜，考虑为声门下狭窄早期-声门下假膜形成，予内镜下假膜钳夹术，后期复查声门下黏膜正常，气道通畅。假膜钳夹术快速去除假膜，即刻缓解上呼吸道堵塞症状，防止病情进展，避免声门下狭窄的发生和发展，快速简便，疗效好，可作为声门下假膜形成的紧急手术。

婴幼儿喉气道疾病部位隐蔽，常规检查不易发现。且婴幼儿的喉腔狭小，黏膜下组织疏松，软骨较软，病变易早期出现喉鸣、呼吸困难、发声障碍及吞咽困难，甚至引起喉梗阻。应重视患儿的早期症状，早期行电子喉镜检查，发现隐蔽、微小的病变，需进一步行彩超、CT、MRI等检查，明确病变的位置、形态、大小、性质、与周围结构的关系等，为手术提供解剖依据。早期诊断、早期治疗，减少并发症以及对患儿生长发育的影响，降低死亡率是婴幼儿喉气道疾病诊断和治疗的关键。本文通过4例喉气道疾病诊治的经验和教训，为该病的规范化诊疗提供参考。

Funding Statement

福州市临床重点专科建设项目经费资助(No：20220304)