Abstract
目的
探讨Ilizarov技术联合钢针内固定治疗足踝部夏科关节病（Charcot neuroarthropathy，CN）的近期疗效。
方法
2020年6月—2023年12月，采用Ilizarov技术联合钢针内固定治疗12例足踝部CN（Eichenholtz Ⅲ期）患者。男9例，女3例；年龄19～66岁，平均48.6岁。病程1～16个月，平均6.8个月。其中7例主要累及踝关节，5例主要累及中足；3例存在皮肤破溃、软组织感染。术前美国矫形足踝协会（AOFAS）评分为（31.2±9.0）分，简明健康调查量表（SF-36）-躯体健康评分（PCS）、心理健康评分（MCS）分别为（32.6±6.8）、（47.8±8.4）分。术后观察切口愈合情况，定期随访行X线片或CT检查评估关节融合情况，采用AOFAS评分及SF-36-PCS、MCS评分评价临床疗效。
结果
12例患者手术均顺利完成，未出现神经或血管损伤等严重并发症。术后2例切口愈合不良，经对症处理后愈合；其余患者切口均Ⅰ期愈合。患者均获随访，随访时间15～43个月，平均23.3个月。影像学复查示所有关节均成功融合，融合时间为13～21周，平均16.8周。末次随访时，AOFAS评分为（72.5±6.4）分，SF-36-PCS、MCS评分分别为（63.2±8.4）、（76.7±5.3）分，均较术前改善，差异有统计学意义（P<0.05）。
结论
足踝部CN采用Ilizarov技术联合钢针内固定治疗后，患者行走功能恢复，可获得满意近期疗效。
Keywords: 夏科关节病, 足踝部, Ilizarov技术, 钢针, 关节融合术
Abstract
Objective
To evaluate the short-term effectiveness of Ilizarov technique combined with steel needle internal fixation in treating Charcot neuroarthropathy (CN) of the foot and ankle.
Methods
Between June 2020 and December 2023, 12 patients with Eichenholtz stage Ⅲ CN of the foot and ankle were treated with Ilizarov technique and steel needle internal fixation. There were 9 males and 3 females with an average age of 48.6 years (range, 19-66 years). The disease duration ranged from 1 to 16 months (mean, 6.8 months). Ankle joint involvement predominated in 7 cases, while midfoot involvement occurred in 5 cases; 3 cases presented with skin ulceration and soft tissue infection. Preoperative American Orthopedic Foot and Ankle Society (AOFAS) score was 31.2±9.0, 36-Item Short-Form Health Survey (SF-36)-Physical Component Summary (PCS) score was 32.6±6.8, and Mental Component Summary (MCS) score was 47.8±8.4. Postoperative assessments included wound healing, regular X-ray film/CT evaluations of fusion status, and effectiveness via AOFAS and SF-36-PCS, MCS scores.
Results
All operations were successfully completed without neurovascular complication. Two patients experienced delayed wound healing requiring intervention, and the others achieved primary healing. All patients were followed up 15-43 months (mean, 23.3 months). Imaging confirmed successful joint fusion within 13-21 weeks (mean, 16.8 weeks). At last follow-up, the AOFAS score was 72.5±6.4, and the SF-36-PCS and MCS scores were 63.2±8.4 and 76.7±5.3, respectively, all of which improved compared to preoperative levels, with significant differences (P<0.05).
Conclusion
Ilizarov technique combined with steel needle internal fixation effectively restores walking function and achieves satisfactory short-term effectiveness in CN of the foot and ankle.
Keywords: Charcot neuroarthropathy, foot and ankle, Ilizarov technique, steel needle, arthrodesis
夏科关节病（Charcot neuroarthropathy，CN）是一种进展性非感染性炎症性疾病，与周围神经损伤后长期承重或反复微损伤有关，糖尿病性周围神经病是最重要的致病因素，常导致足踝部关节畸形和功能丧失，并伴随足踝部深、浅感觉丧失以及足负重区溃疡等[1-4]。据统计，约50% CN患者至少需接受1次足踝部手术治疗，尤其在发生溃疡和感染情况下，截肢率高达35%～67%[5]。CN发病隐匿，及时、正确诊治有助于减少踝关节畸形、降低致残率，恢复行走功能，提高患者生活质量。关节融合术是矫正CN引起的足踝部畸形首选方法，旨在纠正足踝部负重力线，恢复关节稳定性及负重行走功能。关节融合可选择多种固定器械，如空心螺钉、钢板、外固定器和髓内钉等[4]。但CN患者往往伴有踝关节和足部关节破坏、骨缺损和骨质疏松，内固定失败风险增高[6]。
Ilizarov技术是一种基于“张力-应力法则”的肢体矫形与骨再生技术，通过外固定架对骨骼和软组织进行牵拉，刺激其再生和修复，目前已广泛用于慢性骨髓炎、骨缺损和肢体畸形治疗[7-9]。Ilizarov外固定架为环形立体结构、中心固定，整体稳定性好，即使骨质较差患者也能获得稳定固定，有利于矫正畸形同时患者早期负重[8]；因固定部位远离病变区域，一般骨质较好，固定针不容易松脱，有利于关节融合。在Ilizarov技术基础上联合钢针局部有限内固定治疗足踝部CN患者，能达到更好固定关节融合区域，维持骨与关节之间矫形后位置、角度、力线的目的。2020年6月—2023年12月，我们临床应用该术式治疗12例足踝部CN患者，获得满意近期疗效。报告如下。
1. 临床资料
1.1. 一般资料
本组男9例，女3例；年龄19～66岁，平均48.6岁。病程1～16个月，平均6.8个月。左侧7例，右侧5例。其中7例主要累及踝关节，5例主要累及中足。均为Eichenholtz Ⅲ期[10]。3例因足踝部畸形导致长期皮肤异常受力，进而出现破溃、软组织感染；其余9例无破溃及软组织感染发生。术前美国矫形足踝协会（AOFAS）评分（31.2±9.0）分，简明健康调查量表（SF-36）-躯体健康评分（PCS）、心理健康评分（MCS）分别为（32.6±6.8）、（47.8±8.4）分。合并痛风性关节炎4例，2型糖尿病11例、1型糖尿病1例。患者一般资料详见表1。
表 1.
Clinical data of 12 patients
12例患者临床资料
| 序号 No. |
年龄（岁） Age （years） |
性别 Gender |
侧别 Affected side |
基础疾病 Basic disease |
病程（月） Disease duration (months) |
创面感染（细菌类型） Wound infection （type of bacteria） |
手术入路/术式 Surgical approaches/methods |
| 1 | 59 | 男 | 右侧 | 痛风性关节炎、 2型糖尿病 |
3 | 是（纹带棒杆菌） | 踝关节正中入路/跟腱延长，胫距关节融合 |
| 2 | 58 | 男 | 左侧 | 2型糖尿病 | 2 | 否 | 踝关节内、外侧联合入路/跟腱延长，距下、距舟及胫距关节融合 |
| 3 | 36 | 男 | 左侧 | 痛风性关节炎、 2型糖尿病 |
13 | 是（铜绿假单胞菌、 金黄色葡萄球菌） |
踝关节内、外侧联合入路/距下、距舟及胫距关节融合，同种异体骨植骨 |
| 4 | 19 | 男 | 左侧 | 1型糖尿病 | 16 | 否 | 踝关节内、外侧联合入路/腓骨截骨并植骨，距下、距舟及胫距关节融合 |
| 5 | 41 | 男 | 左侧 | 痛风性关节炎、 2型糖尿病 |
9 | 否 | 踝关节内、外侧联合入路/腓骨截骨并植骨，距下及胫距关节融合 |
| 6 | 50 | 男 | 左侧 | 2型糖尿病 | 8 | 否 | 足内、外侧联合入路/跖楔关节融合 |
| 7 | 36 | 男 | 右侧 | 痛风性关节炎、 2型糖尿病 |
12 | 是（金黄色葡萄球菌） | 踝关节外侧入路/腓骨截骨并植骨，胫距关节融合 |
| 8 | 65 | 女 | 左侧 | 2型糖尿病 | 2 | 否 | 足内、外侧联合入路/距舟、跟骰关节融合 |
| 9 | 48 | 女 | 右侧 | 2型糖尿病 | 1 | 否 | 足内侧入路/距舟、舟楔关节融合 |
| 10 | 61 | 男 | 右侧 | 2型糖尿病 | 5 | 否 | 足外侧入路/距下关节融合 |
| 11 | 44 | 女 | 右侧 | 2型糖尿病 | 6 | 否 | 足外侧入路/距下、跟骰关节融合 |
| 12 | 66 | 男 | 左侧 | 2型糖尿病 | 5 | 否 | 踝关节正中入路/胫距、跖跗关节融合，同种异体骨植骨 |
1.2. 手术方法
全身麻醉下，患者取仰卧位。对于3例存在创面溃疡、感染患者，首先经外侧、内侧或联合入路彻底清除病灶，同时采集3个深部样本进行细菌培养和组织学检查；然后经该切口进行关节融合术。其余无创面感染患者经踝正中或踝内外侧入路，清除关节腔内增生滑膜、瘢痕、死骨以及软骨下骨，用2.5～3.5 mm钻头穿透软骨下骨，直至正常骨面出现点状渗血。5例距骨缺损严重（>2 cm）的患者，横形截断腓骨远端，将外踝修整后填塞至距骨缺损部，减少下肢短缩，其中3例使用切除的腓骨进行植骨，另有2例患者因严重骨缺损采用同种异体骨植骨。随后将胫距关节复位后，于踝关节背伸0°、足轻度外旋（5°）、后足外翻（5°～10°）位，使用2枚钢针从胫骨内外侧交叉固定胫距关节。6例患者病变累及距下关节，将外侧切口适当向远端剥离，显露距下关节，去除距下关节软骨面并进行新鲜化，直至骨面出现点状渗血。
然后行X线透视检查，于踝关节正位观察距骨在踝穴中是否存在内外侧移位，踝侧位避免距骨前移或者后移，胫骨距骨角达110° 提示踝关节处于背伸0° 位，后足力线位观察跟骨轴线与胫骨轴线夹角是否处于轻度外翻位。负重状态下评估前足是否存在前足旋前或者旋后，如果存在则于第1跖骨近端张开或闭合楔形截骨，以2枚钢针交叉固定截骨端（本组1例）。
术中透视及大体观察判断位置满意后，折弯、剪断局部固定融合关节的钢针，安装Ilizarov外固定架。先将2个带孔金属环套入小腿中、下段，两环用4根螺纹杆相连并相隔15 cm左右，每个金属环分别交叉穿2枚直径2.5 mm钢针，钢针夹角为30°～45°，每枚钢针均穿过胫骨并用针夹与金属环固定。于足跟部套入一个U形半环，使用2枚钢针穿跟骨进行固定，纠正跟骨内、外翻，如存在前足畸形，可以在前足用2枚直径2.5 mm钢针穿过第1、5跖骨，用针夹将钢针与金属环进行固定。本组12例患者手术入路及术式详见表1。
1.3. 术后处理及疗效评价指标
3例术前创面感染患者，术后根据细菌培养以及药物敏感试验结果选择敏感抗生素治疗，术后7～14 d静脉滴注，之后改为口服至术后4～6周；其余术前无感染患者常规术后24 h内给予抗生素预防感染。所有患者于术后第2天开始穿鞋垫、扶助行器保护下练习负重站立及行走。3个月后视关节融合情况拆除外固定架及钢针，并在支具保护下渐进式负重行走。
术后观察切口愈合情况，于1、3、6、12个月及之后每年随访1次。随访期间行X线片或CT检查，评估关节融合情况并记录融合时间，待融合后拆除外固定架及钢针；采用AOFAS评分[11]、SF-36-PCS及MCS评分[12]评价临床疗效。
1.4. 统计学方法
采用SPSS23.0统计软件进行分析。计量资料经Shapiro-Wilk正态性检验，均符合正态分布，数据以均数±标准差表示，手术前后比较采用配对t检验；检验水准取双侧α=0.05。
2. 结果
3例术前创面感染患者细菌培养均为阳性，其中纹带棒杆菌1例、金黄色葡萄球菌1例，铜绿假单胞菌及金黄色葡萄球菌1例。12例患者手术均顺利完成，未出现神经或血管损伤等严重并发症。1例痛风性关节炎和1例糖尿病患者因术后痛风晶体渗出及血糖控制不佳导致切口愈合不良，经给予敏感抗生素以及换药处理后愈合；其余患者切口均Ⅰ期愈合。
术后患者均获随访，随访时间15～43个月，平均23.3个月。影像学复查示所有关节均成功融合，融合率达100%，融合时间为13～21周，平均16.8周。末次随访时，AOFAS评分为（72.5±6.4）分，SF-36 PCS、MCS评分分别为（63.2±8.4）、（76.7±5.3）分，均较术前改善，差异有统计学意义（t=12.430，P<0.001；t=9.409，P<0.001；t=11.892，P<0.001）。见表1及图1、2。
图 1.
Case 3
例3
a、b. 术前左踝关节正侧位及左足正侧位X线片，示左踝外翻、前足外展畸形；c、d. 术前左踝关节外观；e. 术中见大量痛风结晶侵蚀关节；f、g. 术中清除感染组织后见距骨几乎完全侵蚀、骨质缺损严重，行同种异体骨植骨修复；h. Ilizarov外固定架固定后即刻外观；i. 术后2 d左踝关节正侧位X线片；j、k. 术后3个月拆除Ilizarov外固定架及钢针后左踝关节正侧位和左足正侧位X线片；l. 术后1年双足外观
a, b. Preoperative anteroposterior and lateral X-ray films of the left ankle and foot, showing left ankle valgus and forefoot abduction deformity; c, d. Preoperative appearance of the left ankle; e. Intraoperative view revealed the extensive gouty tophi eroding the joint; f, g. After debridement of infected tissue, near-total erosion of the talus with severe bone defect was observed and reconstruction was performed using allogeneic bone grafting; h. Appearance at immediate after Ilizarov technique application; i. Anteroposterior and lateral X-ray films of the left ankle at 2 days after operation; j, k. Anteroposterior and lateral X-ray films of the left ankle and foot after removal of the Ilizarov external fixator and pins (3 months after operation); l. Appearances of bilateral feet at 1 year after operation
图 2.
Case 4
例4
a、b. 术前左踝关节正侧位X线片示明显骨缺损、关节破坏；c、d. 术中经外侧入路截断腓骨、显露胫距关节，见关节腔内大量软骨碎片，关节破坏严重；e、f. 外固定及关节融合后即刻外观；g、h. 术后2 d左踝关节正侧位X线片示胫距、距下关节固定在位；i、j. 术后3个月左踝关节正侧位X线片示关节融合；k、l. 拆除外固定架后2 d左踝关节正侧位X线片；m～o. 术后1年足踝部外观
a, b. Preoperative anteroposterior and lateral X-ray films of the left ankle, demonstrating significant bone defect and joint destruction; c, d. During operation, the tibiotalar joint was exposed after fibular osteotomy via lateral approach, and the extensive cartilage fragments and severe joint destruction were observed; e, f. Appearances after treatment with external fixation and arthrodesis; g, h. Anteroposterior and lateral X-ray films of the left ankle at 2 days after operation, confirming proper alignment of tibiotalar and subtalar joints with internal fixation; i, j. Anteroposterior and lateral X-ray films of the left ankle at 3 months after operation, showing successful joint fusion; k, l. Anteroposterior and lateral X-ray films of the left ankle at 2 days after external frame removal; m-o. Appearances of the foot and ankle at 1 year after operation
3. 讨论
关节融合术是矫正足踝部CN首选方法，目的在于矫正足踝部骨关节结构，尤其是负重力线，恢复稳定及可负重行走的足部功能，常选择行胫距跟融合手术[13-15]。有研究认为对于需行踝关节融合患者，可同时融合距下关节，将该关节融合于轻度外翻位，使中足更灵活，以便足负重时吸收触地时的能量[16]。然而，距下关节融合会减少后足生理活动度，从而丧失距下关节对踝关节活动度的代偿，需动员包括膝关节及前中足在内的更多代偿。因此，如果仅是踝关节病变、距下关节没有病变，我们认为可以选择单独踝关节融合。本组6例因病变累及距下关节而进行融合，而另6例未累及距下关节未作融合，随访显示均取得满意近期疗效。
由于CN患者存在局部骨质疏松，内固定容易失效，引起骨不连等并发症[17]。本研究使用Ilizarov外固定架联合局部钢针有限内固定治疗足踝部CN。首先，Ilizarov外固定架为环形立体结构，环通过全针或半针与骨骼多靶点多维度固定，属于中心固定且放大直径，环架刚柔相济，稳定性好，可以远离CN引起的局部炎症、骨质破坏和骨质疏松。其次，使用钢针进行局部固定，以创造局部稳定的力学环境，允许术后患者早期进行下地负重行走，避免内固定术后长期不能下地导致的废用性骨质疏松、肌肉萎缩、深静脉栓塞等风险；同时术后可以根据融合情况调整外固定架进行加压，避免出现骨不连或关节融合失效。本组随访结果显示所有踝关节均顺利融合，患者基本恢复行走功能，取得满意疗效。有1例患者术后出现角度丢失，跟骨存在外翻，可能与患者下肢失神经支配有关，早期未在支具保护下负重，这提示此类患者可能需要长时间佩戴支具进行负重，避免术后角度丢失。
对于活动性感染或有感染史患者，以往被视为一期关节融合术的绝对禁忌证，但目前对此存在争议[18-19]。首先，一些学者认为Ilizarov外固定架可以远离感染区域，利用Ilizarov技术在治疗骨感染方面具有优势。其次，如果关节感染彻底清创，则不会影响关节融合。此外，关节周围感染难以治疗的一个原因是关节腔是一个潜在死腔，但是关节融合消除了死腔，有利于控制感染。本组3例感染患者术后感染得到控制，骨愈合良好，关节功能恢复良好。因此，我们认为对于活动性感染或感染后遗症的患者，一期Ilizarov技术联合钢针内固定行关节融合术是一个较好选择。我们对感染患者的治疗经验如下：① 根据皮肤情况和窦道位置选择手术切口，原则上保证彻底清创，不刻意保留骨量。② 清创标准：清除所有坏死组织，包括死骨（同时保留有血供和健康的软组织床）、内固定装置、陈旧的缝合材料和窦道。可以在压力下将稀释亚甲蓝注入窦道，清创后观察骨端出血情况、颜色、质地，以确定清创程度。清创后可使用一次性医用脉冲盐水彻底冲洗术区。③ 最大限度增加骨端接触面积，消除死腔至关重要。可采用钢针局部固定，以创造局部稳定的力学环境，控制感染。④ Ilizarov外固定架可采用3环或4环以维持早期足踝部关节对位和力线，术后可对融合界面进行进一步加压以促进关节融合；对于术中无法一次性矫正畸形或者术中矫正不满意，术后也可通过Ilizarov外固定架进一步调整纠正。
本研究为回顾性研究，且由于CN罕见，患者数量相对较少，研究未作对照组，也难以根据病因、手术方法和内固定方法等进行进一步亚组统计分析。因此，我们将对收治患者进一步随访，开展大样本前瞻性对照研究，以期为临床诊疗提供循证医学证据。
利益冲突 在课题研究和文章撰写过程中不存在利益冲突；经费支持没有影响文章观点和对研究数据客观结果的统计分析及其报道
伦理声明 研究方案经广东省中医院伦理委员会批准（ZE2024-280-01）
作者贡献声明 谢杰伟：研究设计及实施；陈谱：研究实施及文章撰写；管华、冯恩辉、梁家畅、许一吟、何剑波、黄伟明：数据收集整理及统计分析
Funding Statement
广东省中医院中医药科学技术研究拔尖人才专项项目（BJ2022YL13）；广东省中医院院内专项项目（YN2023QN08）
Traditional Chinese Medicine Science and Technology Research Top Talent Program of Guangdong Provincial Hospital of Traditional Chinese Medicine (BJ2022YL13); Hospital-Level Special Project of Guangdong Provincial Hospital of Traditional Chinese Medicine (YN2023QN08)
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