一、. 病例资料
患者女性，25岁，因右上腹胀痛、体质量减轻1个月于2017年9月入院。个人史及既往史无特殊。查体：右上腹肋下5cm及剑突下3cm可触及肝脏，肝区叩击痛，余查体未见阳性体征。血常规：白细胞计数14.76×109/L，中性粒细胞计数11.43×109/L，血小板计数394×109/L，血红蛋白135.5g/L，C-反应蛋白39.69mg/L。肝功能、肿瘤标志物、大便找寄生虫卵等检查均未见异常。腹部增强CT提示肝S4占位，考虑肿瘤性病变（纤维肉瘤？），侵犯右侧腹膜、腹内斜肌（图1）。肝穿刺病理学检查：（肝）慢性化脓性炎症，伴脓肿形成。临床诊断：肝脏占位：纤维肉瘤可能性大。并在本院行腹腔镜探查、开腹肝脏肿物切除术。术中所见：肝脏表面光滑，肿块位于肝S4,5段，肿瘤数目1个，大小6 cm×3cm×3cm，呈不规则形状，质硬，颜色白，无包膜，边界不清楚，中心无出血坏死，肿物无侵犯血管及胆管，肿物和腹壁及肌肉部分融合，肝门部、腹主动脉旁、肝动脉旁、胰头后方可见肿大淋巴结；余未见异常。术后病理学诊断：肝放线菌病（图2）。术前未予抗感染治疗，术后先予五水头孢唑林钠，后因连续3d高热，予头孢哌酮舒巴坦钠+奥硝唑抗感染治疗5d后好转出院。出院后改用头孢氨苄缓释片。4个月后查上腹部CT，未见新发病灶（图3），之后4个月随访，患者无不适。
图1. 术前增强CT动脉期影.
注：红色箭头所指为病变部位：肝S4可见一大小约5.1cm×4.5cm类圆形稍低密度影，周围可见环形低密度带，边界欠清楚，肿块与壁层腹膜分界不清，右侧腹膜、腹内斜肌受侵，增强扫描呈不均匀强化；肝包膜下见积液
图2. HE染色可见类菊花团样的放线菌团菌落HE×400.
注：菌落周围可见放射状排列的嗜伊红杵状体，有大量中性粒细胞、巨噬细胞、浆细胞及少量巨噬细胞浸润
图3. 4个月后复查增强CT动脉期.
注：肝S4段部分缺如呈术后改变，术区见部分新生肝脏组织，仍见较小的斑片状积液影，切缘欠光整，增强扫描无明显强化；其余肝实质未见异常密度影及异常强化灶
二、. 讨论
肝放线菌病罕见，通常继发于感染[1,2]；放线菌病主要是由A.israelii引起的慢性化脓性肉芽肿性疾病[1,3]。而肝脓肿是指由细菌、真菌和或寄生虫感染引起肝实质内化脓性改变，这与放线菌病的病理学改变不一致[4]。放线菌属是存在于口腔、胃肠道、女性生殖道的厌氧丝状革兰氏阳性杆菌，属于正常菌群，具有弱致病性，通常引起面部、胸部、腹部和盆腔的感染，宫内节育器放置、口咽部感染等是易感因素[3,5]。
Kanellopoulou等[2]回顾了67例肝放线菌病患者的资料，发现其以男性发病为主，年龄跨度大（4～85岁），儿童9例（13.4%）。临床表现以发热、腹痛和体质量减轻最常见，右上腹压痛是最常见的体征，主要呈慢性或亚急性病程。影像学方面，肝放线菌病的病灶类似恶性肿瘤样改变、囊性或脓肿样病灶，病灶边缘模糊不清楚，21例侵袭腹部或胸部的邻近脏器，容易误诊为肝脓肿、肝脏恶性肿瘤。肝放线菌病主要以脓液或组织在显微镜下发现放线菌或硫黄颗粒，或脓液培养出放线菌进行确诊。治疗方面：抗感染治疗31例，抗感染+手术治疗19例，抗感染+引流13例，手术切除2例。尽管诊断和治疗延迟，大部分患者的预后良好。死亡仅5例（7.5%），有3例仅予抗生素治疗。
Yang等[5]发现在20例行脓液和组织液培养病例中，仅有10例培养出放线菌，培养阳性率低和培养时间长。国外[2,5]、国内研究尚未有术前确诊的案例报道，误诊率极高。肝放线菌病的早期治疗以大剂量青霉素为主，由于感染有复发倾向，抗生素应应用3个月以上，甚至12个月[2,5]。国内曾有14例文献报道，13例通过术后的病理学检查发现硫黄颗粒或放线菌才确诊，1例尸体解剖时病理学确诊。
本病例未发现易感因素，考虑是1例原发性肝放线菌病，患者无致癌毒物接触史，肿瘤标志物水平不高。实验室检查提示炎症反应。腹部CT：肝S4低密度灶，但肿块内未见低度坏死灶、强化的异常血管影，这与恶性肿瘤特点不符，肿块周围有低密度的环形水肿带，并有腹膜炎性渗出等提示感染性病变的可能，患者术前活组织检查提示慢性化脓性炎症，以上可以考虑作为与恶性肿瘤的鉴别点。肿块侵犯右侧腹膜、腹内斜肌，这可能与放线菌病的化脓性病变常向周围组织直接蔓延相互形成交通窦道的特点有关[1]；并可能与其模拟恶性肿瘤的行为有关。最终考虑肝纤维肉瘤行手术治疗，与文献报道一致[5]。肝放线菌病的临床表现及影像学特点与肝纤维肉瘤、炎症性肌纤维母细胞瘤相似，前者是一种恶性肿瘤，后者是一种交界性肿瘤，两者影像学主要表现为病变侵犯邻近其他器官，确诊依靠病理学检查[6,7,8]。
如果遇到病史相似，影像学特点呈肿瘤样表现，具有侵袭性的病例，需要考虑将肝放线菌病作为鉴别诊断。肝放线菌病缺乏特异性的表现和实验室检查结果，其确诊仍需依靠病理学和病原学检查。
利益冲突
无
作者贡献声明
黎伟政：采集病例、分析文献、文章撰写；蔡福庆、吴长亮、彭鹏：技术或材料支持、指导及支持性贡献；黄杰安：指导、支持及对文章内容作批评性审阅
参考文献
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