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. 2018 Oct-Dec;17(4):318–321. doi: 10.1590/1677-5449.010217
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Endocarditis-related tibioperoneal trunk pseudoaneurysm managed with endovascular treatment - case report

Marcio Miyamotto 1,2,3,, Gabriele Simões Marcusso 1,2,4, Thalita Toldo Ferreira 1,2,4, Matheus Schimidt Evangelista 1,2,4, Giana Caroline Strack Neves 3, Ian Gimenez Ribeiro 3, Cintia Lopes Raymundo 2,3, Fernanda Reis Gomes 5
PMCID: PMC6375271  PMID: 30787950

Abstract

Tibioperoneal trunk aneurysms are rare and the majority of them are pseudoaneurysms This report describes an unusual case of a pseudoaneurysm secondary to bacterial endocarditis diagnosed and treated several years previously. After ruling out ongoing infection, the patient was successfully treated by percutaneous covered stent implantation. In this scenario, the use of endovascular techniques offered a safe and effective alternative treatment.

Keywords: pseudoaneurysm, tibioperoneal trunk, endocarditis, endovascular

INTRODUCTION

The term mycotic aneurysm was used for the first time in 1885 by Sir William Osler in his work on bacterial endocarditis. At that time, distal septic embolization was found in up to 80% of cases and was considered to be related to pseudoaneurysm formation. 1 This was confirmed by the sudden reduction in the incidence of this complication after the introduction of antibiotic therapy and techniques for replacement of infected heart valves to treat endocarditis. 2

The majority of cases of endocarditis-related distal arterial embolization involve the bifurcation of the common femoral artery. 2 Few cases involving infragenicular arteries have been described. 2 - 7 This article describes the case of a pseudoaneurysm of the tibioperoneal trunk with late presentation after treatment for bacterial endocarditis. In this case, after ruling out any type of active infectious process, we decided to manage this patient with a covered stent implantation.

CASE DESCRIPTION

The patient was a 65-year-old male who presented with a swelling of the posterior surface of the proximal third of his left leg. His prior history included a prolonged stay in hospital for treatment of bacterial endocarditis, when two mitral valve replacement operations were performed. He had also previously undergone two abdominal operations to treat an intestinal tumor and one varicose veins surgery.

Physical examination revealed a pulsating mass in the posterior region of the proximal third of the left leg. Femoral, popliteal, and dorsal pedal pulses were palpable and normal in both lower limbs. The posterior tibial artery pulse was absent, whereas the posterior tibial artery pulse was palpable in the right lower limb.

Magnetic resonance angiography showed a saccular dilatation in the tibioperoneal trunk with a 4.4 cm diameter, at the level of the origin of the posterior tibial artery. The posterior tibial artery was also occluded ( Figure 1 ). Investigation was supplemented with laboratory tests (inflammatory activity tests, coagulation tests, and complete blood cell count), which all returned normal results, in addition to blood cultures, which were negative.

Figure 1. Magnetic resonance angiography of the left lower limb showing pseudoaneurysm of the tibioperoneal trunk and occlusion of the posterior tibial artery.

Figure 1

Having ruled out other probable etiologies and active infections, in view of the history of bacterial endocarditis, it was decided to perform a less invasive treatment, considering the inflammatory/infectious pathophysiology and the size and site of the pseudoaneurysm. A covered, self-expanding stent (Gore VIABAHN 6.0 × 50 mm) was therefore placed in the tibioperoneal trunk, preserving fibular artery patency and excluding the aneurysm. The transition between the tibioperoneal trunk and the fibular artery was ectatic, because of the pseudoaneurysm, which minimized difficulties caused by reduction of the distal diameter. A control magnetic resonance angiography showed that the aneurysm sac was no longer perfused and the fibular artery was patent ( Figure 2 ).

Figure 2. Control magnetic resonance angiography showing no perfusion of the aneurysm sac and a patent fibular artery.

Figure 2

The patient was followed up for 10 years after treatment and during this period the symptoms did not recur and the patient maintained an ankle-brachial index of 1.0.

DISCUSSION

Infrapopliteal peripheral aneurysms are rare and, when they do occur, they are generally pseudoaneurysms. There are few cases described in the literature, most of which are related to arterial traumatisms (such as fractures of the tibia or malleolus), peripheral venous access, percutaneous transluminal angioplasty, or embolization secondary to bacterial endocarditis. 3 This last group is even rarer because of use of antibiotics and early surgical treatment for bacterial endocarditis and, when they do occur, they tend to affect axial arteries such as the aorta, cerebral arteries, mesenteric arteries, and the common femoral artery more often. 4

Mycotic pseudoaneurysms can develop after infection of the vessel or they may be caused by a secondary infection of a preexisting aneurysm. Both are rare and their incidence ranges from 1 to 3.7%, considering saccular aneurysms. 7 Despite what the name suggests, mycotic aneurysms are generally secondary to bacterial infections, most often by Staphylococcus aureus or Salmonella spp . They can also be caused by fungal infections, but this is very rare, occurring in 1 to 2% of cases. 3 , 7

The physiopathogenesis of mycotic pseudoaneurysms is related to septic microembolizations involving the vasa vasorum, leading to ischemia, focal necrosis and weakness of the artery wall, and resulting in rupture and formation of the pseudoaneurysm. In the majority of reports in the literature, these embolizations generate pseudoaneurysms in axial vessels such as the aorta, mesenteric arteries, cerebral vessels, and the femoral arteries, rarely involving infrapopliteal territories, to the extent that just 10 cases are described in literature published up to 2012. 2 , 4 - 7

Clinical presentation is variable and patients may be asymptomatic or may have symptoms including edema and pain and a sensation of a pulsating mass in the region involved. Symptoms related to nerve and vein compression depend on the size and site of the pseudoaneurysm. Rupture and distal embolization are extremely dangerous and urgent situations and can be exacerbated further still in the presence of active infection. 8

Early recognition and treatment of a mycotic pseudoaneurysm are essential for preventing complications and management should be decided on a case-by-case basis. Traditionally, treatment consists of resection of the pseudoaneurysm with debridement of necrotic and infected tissues, ligature of the affected vessel and revascularization of the limb, which should preferably be performed with an autologous graft, via an anatomic or extra-anatomic route, and followed by a prolonged period of broad spectrum antibiotic therapy. 6 In 1992, Donald et al. reported on a case of a mycotic pseudoaneurysm of the tibioperoneal trunk with onset 18 months after bacterial endocarditis caused by Streptococcus viridans that was successfully managed by open repair, with restoration of the distal arterial circulation. 6 Since then, other cases of pseudoaneurysms in this topography have been reported in the literature and management with traditional surgical techniques remained the first choice. 2 - 7

Endovascular techniques were first used to repair peripheral pseudoaneurysms in 1994. Geremia et al. placed endovascular stents in pseudoaneurysms that had been induced in the carotid arteries of dogs, observing thrombosis of the pseudoaneurysm sac and patency of the vessel involved. 9

However, there are few reports in the literature on use of endovascular techniques to treat infrapopliteal pseudoaneurysms. Sadat et al. used coil embolization in a case of pseudoaneurysm of the fibular artery after embolectomy with a fogarty catheter. 8 They achieved total occlusion of flow into the pseudoaneurysm and the patient was discharged from hospital free from symptoms, 2 days after the procedure. 8 Larena-Avellaneda et al. also conducted coil embolization to treat a patient with mycotic pseudoaneurysm after endocarditis caused by Candida albicans. 7 In the case reported here, an endovascular technique was employed to place a flexible covered stent and exclude the pseudoaneurysm. No similar cases were found in the literature. The late onset of the pseudoaneurysm contributed to making use of this technique possible, since there was no active infection, enabling implantation of a prosthetic material.

CONCLUSIONS

Pseudoaneurysms of infectious etiology are rare. In the majority of cases, the treatment of choice is resection combined with revascularization of the territory supplied by the vessel involved. Late-onset mycotic pseudoaneurysms without active infections can be managed using endovascular techniques, particularly in cases with atypical locations or where surgical access is more restricted.

Footnotes

Financial support: None.

The study was carried out at Hospital Universitário Cajuru (HUC), Pontifícia Universidade Católica do Paraná (PUC-PR), Curitiba, PR, Brazil.

REFERENCES

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J Vasc Bras. 2018 Oct-Dec;17(4):318–321. [Article in Portuguese]

Correção endovascular de pseudoaneurisma de tronco tibiofibular secundário a endocardite – relato de caso

Marcio Miyamotto 1,2,3,, Gabriele Simões Marcusso 1,2,4, Thalita Toldo Ferreira 1,2,4, Matheus Schimidt Evangelista 1,2,4, Giana Caroline Strack Neves 3, Ian Gimenez Ribeiro 3, Cintia Lopes Raymundo 2,3, Fernanda Reis Gomes 5

Resumo

Os aneurismas do tronco tibiofibular são raros e consistem principalmente em pseudoaneurismas. Os autores descrevem um caso incomum de pseudoaneurisma do tronco tibiofibular secundário a endocardite bacteriana diagnosticada e tratada vários anos antes. Após a exclusão de um processo infeccioso ativo, o paciente foi tratado com sucesso através do implante percutâneo de um stent recoberto. O tratamento endovascular, neste contexto, apresentou uma alternativa segura e eficaz.

Palavras-chave: pseudoaneurisma, tronco tibiofibular, endocardite, endovascular

INTRODUÇÃO

O termo aneurisma micótico foi utilizado pela primeira vez por Sir William Osler, em 1885, em sua dissertação sobre endocardite bacteriana. Naquela ocasião, foi identificada a ocorrência de embolização séptica distal em até 80% dos casos, a qual seria responsável pela formação desses pseudoaneurismas 1 . Esse fato pode ser comprovado pela súbita diminuição da incidência dessa complicação após o advento da antibioticoterapia e das técnicas de substituição das válvulas cardíacas infectadas no tratamento das endocardites 2 .

A maioria dos casos de embolização arterial distal relacionada à endocardite ocorre na bifurcação da artéria femoral comum 2 . Poucos casos foram descritos envolvendo as artérias infrageniculares 2 - 7 . No presente artigo, relatamos um caso de pseudoaneurisma de tronco tibiofibular com apresentação tardia ao tratamento de endocardite bacteriana. Nesse caso, após exclusão de qualquer processo infeccioso ativo, optamos pelo implante de um stent recoberto como forma de tratamento.

DESCRIÇÃO DO CASO

Paciente do sexo masculino, 65 anos, apresentou queixa de aumento de volume na face posterior do terço proximal da perna esquerda. Possuía história pregressa de internamento prolongado para tratamento de endocardite bacteriana, sendo realizadas, nessa ocasião, duas cirurgias para troca valvar mitral. Apresentava também duas cirurgias abdominais prévias por tumor intestinal e uma cirurgia de varizes.

Ao exame físico, apresentava uma massa pulsátil na região posterior do terço proximal da perna esquerda. Os pulsos femoral, poplíteo e dorsal do pé de ambos os membros inferiores eram palpáveis e simétricos. O pulso da artéria tibial posterior do membro inferior esquerdo era impalpável, enquanto o pulso da artéria tibial posterior do membro inferior direito era palpável.

Foi solicitada uma angiorressonância, que evidenciou a presença de uma dilatação de formato sacular, medindo 4,4 cm em seu maior diâmetro, no tronco tibiofibular do membro inferior esquerdo, ao nível da origem da artéria tibial posterior. A artéria tibial posterior encontrava-se ocluída ( Figura 1 ). Para investigação complementar, foram solicitados exames laboratoriais (provas de atividade inflamatória, coagulograma e hemograma completo), que apresentaram resultados normais, além de hemoculturas, que foram negativas.

Figura 1. Angiorressonância de membro inferior esquerdo evidenciando pseudoaneurisma em tronco tibiofibular e oclusão da artéria tibial posterior.

Figura 1

Afastadas outras prováveis etiologias ou infecção ativa devido ao histórico de endocardite bacteriana, optou-se por um tratamento menos invasivo considerando a fisiopatologia inflamatória/infecciosa do processo, o tamanho e a localização do pseudoaneurisma. O paciente foi então submetido ao implante de um stent recoberto autoexpansível (Gore VIABAHN 6.0 × 50 mm) no tronco tibiofibular, mantendo a perviedade da artéria fibular e excluindo o aneurisma. Devido à presença do pseudoaneurisma, a transição entre o tronco tibiofibular e a artéria fibular encontrava-se ectasiada, minimizando a dificuldade relacionada à redução de diâmetro distal. A angiorressonância de controle evidenciou a ausência de perfusão do saco aneurismático, além da perviedade da artéria fibular ( Figura 2 ).

Figura 2. Angiorressonância de controle evidenciando ausência de perfusão do saco aneurismático e perviedade da artéria fibular.

Figura 2

O paciente foi seguido por um período de 10 anos após o tratamento, não apresentando recorrência dos sintomas durante o período e mantendo índice tornozelo-braquial (ITB) de 1,0.

DISCUSSÃO

Os aneurismas periféricos de localização infrapoplítea são raros e, quando ocorrem, geralmente são pseudoaneurismas. Existem poucos casos descritos na literatura, sendo comumente relacionados a traumatismos arteriais (como fraturas tibiais ou maleolares), acessos venosos periféricos, angioplastia transluminal percutânea ou embolizações secundárias a endocardite bacteriana 3 . Estes são ainda mais raros devido ao uso de antibióticos e procedimentos cirúrgicos precoces no tratamento da endocardite bacteriana e, quando ocorrem, costumam acometer mais comumente artérias axiais como a aorta, artérias cerebrais, artérias mesentéricas e a artéria femoral comum 4 .

Os pseudoaneurismas micóticos podem se desenvolver após a infecção do vaso ou podem ser resultado da infecção secundária de um aneurisma pré-existente. Ambos são raros e apresentam uma incidência entre 1 e 3,7%, considerando os aneurismas de configuração sacular 7 . Ao contrário do que o nome sugere, os aneurismas micóticos geralmente são secundários a uma infecção bacteriana, mais comumente por Staphylococcus aureus e Salmonella spp. Também podem ocorrer como consequência de infecção por fungos, embora seja muito incomum, ocorrendo em 1 a 2% dos casos 3 , 7 .

A fisiopatogenia do pseudoaneurisma micótico está relacionada a microembolizações sépticas que acometem os vasa vasorum, levando a isquemia, necrose focal e fragilidade da parede arterial, resultando em ruptura e formação do pseudoaneurisma. Na maioria dos relatos na literatura, tais embolizações geram pseudoaneurismas em vasos axiais como aorta, artérias mesentéricas, vasos cerebrais e artéria femoral, raramente atingindo o território infrapoplíteo, sendo que existiam apenas 10 casos descritos na literatura até 2012 2 , 4 - 7 .

A apresentação clínica é variável, podendo o paciente ser assintomático ou apresentar queixas de edema, dor e sensação de massa pulsátil na região acometida. Os sintomas relacionados à compressão nervosa e venosa são dependentes do tamanho e da localização do pseudoaneurisma. A ruptura e a embolização distal são complicações de extrema urgência e gravidade, agravadas ainda mais quando há presença de processo infeccioso ativo 8 .

O reconhecimento e o tratamento precoce do pseudoaneurisma micótico são essenciais para a prevenção de complicações, cujo manejo deve ser individualizado a cada caso. Tradicionalmente, o tratamento consiste na ressecção do pseudoaneurisma com debridamento dos tecidos necróticos e infectados, ligadura do vaso acometido e revascularização do membro, que deve ser realizada preferencialmente com enxerto autógeno, por via anatômica ou extra-anatômica, seguida de um período prolongado de antibioticoterapia 6 . Em 1992, Donald et al. relataram um caso de pseudoaneurisma micótico em tronco tibiofibular que surgiu 18 meses após um quadro de endocardite bacteriana por Streptococcus viridans e foi manejado com sucesso por reparo aberto, com restituição da circulação arterial distal 6 . Após isso, outros casos de pseudoaneurisma nessa topografia também foram relatados na literatura, mantendo o manejo com a técnica cirúrgica tradicional como primeira escolha 2 - 7 .

O uso de técnicas endovasculares para tratamento de pseudoaneurismas periféricos se iniciou em 1994. Geremia et al. implantaram stents endovasculares em pseudoaneurismas induzidos em artérias carótidas de cães e observaram trombose do saco do pseudoaneurisma e perviedade do vaso acometido 9 .

Entretanto, o uso da técnica endovascular para o tratamento de pseudoaneurismas infrapoplíteos possui poucos relatos na literatura. Sadat et al. realizaram embolização com molas em um caso de pseudoaneurisma de artéria fibular pós-embolectomia com cateter de Fogarty 8 . Houve oclusão total do fluxo no pseudoaneurisma, e o paciente recebeu alta hospitalar assintomático, dois dias após o procedimento 8 . Larena-Avellaneda et al. também realizaram a embolização com molas para o tratamento de um paciente com pseudoaneurisma micótico após endocardite por Candida albicans 7 . No caso aqui relatado, foi utilizada a técnica endovascular com colocação de stent revestido flexível para exclusão do pseudoaneurisma, sendo que não foram encontrados casos semelhantes na literatura. A apresentação tardia do pseudoaneurisma contribuiu para que fosse possível a utilização dessa técnica, já que não havia infecção ativa na ocasião, permitindo, assim, o implante de um material protético.

CONCLUSÃO

Os pseudoaneurismas de etiologia infecciosa são raros. O tratamento de escolha, na maioria dos casos, é a ressecção associada à revascularização do território perfundido por esse vaso. Pseudoaneurismas micóticos de apresentação tardia sem infecção ativa podem ser manejados com técnicas endovasculares, principalmente nos casos de localizações atípicas ou de acesso cirúrgico mais restrito.

Footnotes

Fonte de financiamento: Nenhuma.

O estudo foi realizado no Hospital Universitário Cajuru (HUC), Pontifícia Universidade Católica do Paraná (PUC-PR), Curitiba, PR, Brasil.


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