一种 Kümmell 病改良分型系统的临床应用评价

Abstract

目的

报告一种 Kümmell 病改良分型系统及其临床应用效果。

方法

基于 CT 及 MRI 图像，根据矢状面终板完整性及椎体后壁完整性、椎体压缩程度，提出一种 Kümmell 病改良分型系统。2011 年 1 月—2018 年 3 月，将该改良分型系统用于评估并指导 78 例 Kümmell 病患者的治疗。男 13 例，女 65 例；年龄 54～85 岁，平均 69.1 岁。病程 1～8 个月，平均 4.0 个月。骨密度 T 值−3.86～−3.34，平均−3.66。骨折节段：胸椎 47 例，腰椎 31 例。根据 Kümmell 病改良分型系统，A1 型 11 例、A2 型 13 例、A3 型 2 例、B1 型 10 例、B2 型 18 例、B3 型 4 例、C1 型 4 例、C2 型 5 例、C3 型 11 例。参照分型结果进行针对性治疗，A、B 型患者均选择经皮椎体后凸成形术（percutaneous kyphoplasty，PKP），C 型患者选择 PKP 或后路椎体内固定术。采用疼痛视觉模拟评分（VAS）及 Oswestry 功能障碍指数（ODI）评估临床疗效；影像学图像上测量椎体前缘、中间及后缘高度以及后凸 Cobb 角，记录相关并发症发生情况。

结果

经统计分析，该改良分型系统具有良好一致性。患者术后均获随访，随访时间 12～36 个月，平均 24.3 个月。各型患者末次随访时伤椎前缘、中间、后缘高度以及 Cobb 角、VAS 评分和 ODI 与术前比较，差异均有统计学意义 (P<0.05)。术后 4 例 A2 型患者出现不同程度椎体高度丢失；2 例 B2 型、3 例 C1 型及 2 例 C2 型患者 PKP 术中出现无症状骨水泥渗漏；2 例 B3 型、3 例 C2 型患者因骨水泥松动行经皮内固定联合伤椎强化处理。

结论

Kümmell 病改良分型系统可用于指导 Kümmell 病的治疗，但目前临床应用例数有限，其应用价值有待进一步观察明确。

Kümmell 病定义为椎体损伤后迟发性缺血性骨坏死伴椎体内真空裂隙征^[1]，1891 年德国外科医生 Hermann Kümmell 首次报道了该病，其病理机制尚不清楚，目前比较公认的发病假说机制是假关节和创伤后椎体缺血性坏死^[2]。外伤后早期患者临床症状轻微，经过数月至数年无症状期后逐渐发展为进行性持续背部疼痛和脊柱后凸畸形，手术是治疗 Kümmell 病的常规方法^[3]，主要包括微创手术^[4]和开放手术^[5]。

目前临床对 Kümmell 病缺乏统一的分期与分型标准，因此治疗方法的选择也存在争议。Steel^[6]和 Li 等^[7]对 Kümmell 病自然病程进行了详细描述并提出相应分型标准，但该分型标准未将临床表现与影像学表现相结合，未对疼痛机制进行深入研究，临床指导意义有限。Patil 等^[8]及葛朝元等^[9]根据椎体后凸角度对 Kümmell 病进行分型，并根据每一类型特点提出了治疗方案。但该分型系统复杂，推荐的治疗方案创伤较大、手术难度高，不便于临床推广。

由于 Kümmell 病每个时期的影像学特点及临床表现均不相同^[10]，同时影像学表现除了典型的椎体内裂隙征和骨不连外，也常合并节段不稳、后凸畸形、椎管狭窄和脊髓受压等，因此对 Kümmell 病分型与治疗时需要综合考虑以上因素。为此，我们基于 CT 及 MRI 图像提出了一种 Kümmell 病改良分型系统，并于 2011 年 1 月—2018 年 3 月用于临床 78 例 Kümmell 病患者治疗中。现回顾 78 例患者临床资料，探讨该改良分型系统对临床治疗的指导意义。报告如下。

1. Kümmell 病改良分型系统及一致性检验

1.1. 分型系统

首先，根据矢状面终板完整性将 Kümmell 病分为 3 种类型。A 型，基本类型，定义为终板完整，无明显骨折，骨折线位于椎体内，与终板平行；B 型，定义为终板骨折，骨折线延及终板，未及椎体后上缘；C 型，定义为终板骨折，骨折线延及终板，累及椎体后上缘。见图 1a。

图 1.

Diagram of the improved classification system of Kümmell’s disease

Kümmell 病改良分型系统示意图

a. A、B、C 型；b. 1、2、3 型

a. Types A, B, and C; b. Types 1, 2, and 3

然后，根据椎体后壁完整性及椎体压缩程度，在上述分型基础上进一步分为 3 种亚型：1 型（稳定型），椎体后壁完整或轻度压缩，前缘高度下降在 20% 以内，上、下终板连线夹角<30°；2 型（不稳定型），椎体后壁完整或轻度压缩，前缘高度下降超过 20%，上、下终板连线夹角>30°；3 型（椎管狭窄型），椎体后壁塌陷，突入椎管，硬膜囊受压。见图 1b。

1.2. 一致性检验

4 名高级职称外科医师根据 Kümmell 病改良分型系统对同一组 Kümmell 病患者进行分型；然后采用 SPSS20.0 统计软件计算 Kappa 系数。统计结果显示 Kappa 系数为 0.56，提示该改良分型系统具有良好一致性。

1.3. 治疗方案推荐

1 型骨折：选择经皮椎体后凸成形术（percutaneous kyphoplasty，PKP）。2 型骨折：A2、B2 型选择过伸体位下手法复位 PKP，C2 型选择 PKP 或后路经皮内固定联合伤椎强化。3 型骨折：A3、B3 型根据术前动态位 CT 扫描结果，若伤椎复位程度≥50%、继发椎管狭窄解除，选择 PKP，否则选择后路经皮内固定联合伤椎强化；C3 型选择后路经皮内固定联合伤椎强化或减压融合+椎体间重建+钉棒固定。

2. 临床资料

2.1. 一般资料

患者纳入标准：① 单节段椎体压缩骨折，MRI 或 CT 示椎体骨坏死并有裂隙征（气体征或液体征）；② 经保守治疗无效；③ 无神经刺激症状；④ 原发性骨质疏松症且骨密度 T 值≤−2.5。排除标准：① 椎体爆裂骨折；② 肿瘤、脊柱感染、肺结核、布鲁氏菌病等引起的椎体破坏；③ 无法耐受手术。

本组男 13 例，女 65 例；年龄 54～85 岁，平均 69.1 岁。患者均有外伤史，伤后出现慢性背部疼痛，改变体位时加重，仰卧位缓解；病程 1～8 个月，平均 4.0 个月。骨密度 T 值−3.86～−3.34，平均−3.66。骨折节段：胸椎骨折 47 例，其中 T₈ 2 例、T₉ 4 例、T₁₀ 7 例、T₁₁ 14 例、T₁₂ 20 例；腰椎骨折 31 例，其中 L₁ 16 例、L₂ 12 例、L₃ 2 例、L₄ 1 例。根据 Kümmell 病改良分型系统，A 型 26 例（33.33%），其中 A1 型 11 例、A2 型 13 例、A3 型 2 例；B 型 32 例（41.03%），其中 B1 型 10 例、B2 型 18 例、B3 型 4 例；C 型 20 例（25.64%），其中 C1 型 4 例、C2 型 5 例、C3 型 11 例。

2.2. 手术方法

本组手术均由同一组医师完成。根据 Kümmell 病改良分型系统的分型结果，A、B 型患者均行 PKP；C 型患者中，C1、C2 型患者均行 PKP，C3 型患者中 9 例行后路椎体内固定，包括 2 例行经皮内固定联合伤椎强化，7 例行减压融合+椎体间重建+钉棒固定，其余 2 例因不耐受全麻手术，行 PKP 治疗。

2.3. 疗效评价指标

2.3.1. 临床疗效评价指标

采用疼痛视觉模拟评分（VAS）评估背部疼痛程度，Oswestry 功能障碍指数（ODI）评估对日常生活的影响。

2.3.2. 影像学评价指标

术前患者均行全脊柱正侧位 X 线片、动态侧位 X 线片、三维 CT 和 MRI 检查，随访时行全脊柱正侧位 X 线片检查。于影像学图像观察：① 测量 3 组患者椎体前缘、中间及后缘高度；观察所有 3 型骨折椎体塌陷复位情况，伤椎复位程度≥50%、继发椎管狭窄解除视为有效^[11]。② 后凸畸形改善情况，测量骨折节段矢状面 Cobb 角^[12]。③ 记录骨水泥渗漏情况。

2.4. 统计学方法

采用 SPSS20.0 统计软件进行分析。数据以均数±标准差表示，手术前后比较采用配对 t 检验；检验水准 α=0.05。

2.5. 结果

本组患者术后均获随访，随访时间 12～36 个月，平均 24.3 个月。患者背部疼痛明显缓解，各型患者末次随访时椎体前缘、中间及后缘高度以及 Cobb 角、VAS 评分、ODI 与术前比较，差异均有统计学意义（P<0.05）。见表 1、2。

表 1.

Comparison of clinical evaluation indexes between pre- and post-operation in each type ( )

各型患者手术前后临床疗效评价指标比较（ ）

分型 Type	例数 n	VAS 评分 VAS score				ODI（%）
		术前 Preoperative	末次随访 Last follow-up	统计值 Statistic		术前 Preoperative	末次随访 Last follow-up	统计值 Statistic
A	26	7.2±0.4	3.5±0.3	t=24.877 P=0.001		67.6±0.8	29.8±0.7	t=57.819 P=0.001
B	32	7.6±0.3	3.2±0.1	t=29.813 P=0.001		67.4±0.3	30.7±0.2	t=66.560 P=0.001
C	20	7.3±0.1	3.4±0.5	t=25.164 P=0.001		68.5±0.6	29.9±0.5	t=55.839 P=0.001

表 2.

Comparison of imaging evaluation indexes between pre- and post-operation in each type ( )

各型患者手术前后影像学评价指标比较（ ）

分型Type	例数 n	椎体前缘高度（mm） Height of the anterior edge of vertebrae (mm)				椎体中间高度（mm） Height of the middle edge of vertebrae (mm)
		术前 Preoperative	末次随访 Last follow-up	统计值 Statistic		术前 Preoperative	末次随访 Last follow-up	统计值 Statistic
A	26	1.32±0.17	2.26±0.15	t=22.375 P=0.001		1.78±0.07	2.35±0.19	t=63.352 P=0.001
B	32	1.28±0.23	2.09±0.09	t=29.169 P=0.001		1.14±0.12	2.27±0.06	t=68.588 P=0.001
C	20	1.08±0.07	1.97±0.14	t=42.656 P=0.001		1.13±0.13	2.19±0.16	t=202.657 P=0.001
分型 Type	例数 n	椎体后缘高度（mm） Height of the posterior edge of vertebrae (mm)				Cobb 角（°） Cobb angle (°)
		术前 Preoperative	末次随访 Last follow-up	统计值 Statistic		术前 Preoperative	末次随访 Last follow-up	统计值 Statistic
A	26	1.19±0.03	2.36±0.24	t=164.407 P=0.001		20.16±2.25	8.52±1.15	t=871.247 P=0.001
B	32	1.10±0.08	2.31±0.18	t=93.179 P=0.001		21.34±3.28	11.59±2.29	t=596.099 P=0.001
C	20	1.01±0.14	2.23±0.16	t=101.957 P=0.001		26.55±3.37	12.28±2.06	t=187.496 P=0.001

A 型患者中，PKP 术中均未见骨水泥渗漏、无骨水泥严重毒性反应；术后 4 例 A2 型患者出现不同程度椎体高度丢失，但临床症状较轻，未行特殊处理；A3 型患者伤椎塌陷复位有效，继发椎管狭窄解除。B 型患者中，2 例 B2 型患者 PKP 术中出现无症状骨水泥渗漏（均为椎间盘内渗漏）；2 例 B3 型患者伤椎塌陷复位不佳，PKP 术后 6 个月因骨水泥松动行经皮内固定联合伤椎强化处理，2 例患者伤椎塌陷复位有效，继发椎管狭窄解除。C 型患者中，3 例 C1 型及 2 例 C2 型患者 PKP 术中出现无症状骨水泥渗漏（4 例椎间盘内渗漏、1 例椎旁渗漏）；3 例 C2 型患者 PKP 术后 3 个月出现骨水泥松动，无神经症状，行经皮内固定联合伤椎强化处理；C3 型患者伤椎塌陷复位有效，继发椎管狭窄解除。见图 2～4。

图 2.

A 72-year-old female patient with Kümmell’s disease (type A3) at L₁

患者，女，72 岁，L₁ 椎体 Kümmell 病（A3 型）

a. 术前 MRI T2WI 示 L₁ 椎体内高信号，液体征表现；b、c. 术前过伸位 CT 及 X 线片示椎体后壁明显复位，椎管狭窄解除；d. 术后 18 个月 X 线片示椎体高度显著改善，骨水泥填充良好

a. Preoperative MRI T2WI view showed the high signal and fluid signs at L₁ vertebra; b, c. Preoperative overextension CT and X-ray film showed the significant reduction of the posterior wall of the vertebral body and relieved spinal stenosis; d. X-ray film at 18 months after operation showed the significant improvement in vertebral height and good bone cement filling

图 4.

A 76-year-old female patient with Kümmell’s disease (type C3) at T₁₂

患者，女，76 岁，T₁₂ 椎体 Kümmell 病（C3 型）

a. 术前 MRI T2WI 示 T₁₂ 椎体内低信号，气体征表现，局部后凸，Cobb 角 32°；b、c. 术前过伸位 CT 及 X 线片示椎体复位不佳，椎管狭窄无法解除；d、e. 术后 6 个月正侧位 X 线片示椎体固定牢固，椎体高度明显恢复，后凸畸形矫形满意

a. Preoperative MRI T2WI view showed the low signal at T₁₂ vertebrae, gas signs, local kyphosis, and Cobb angle of 32°; b, c. Preoperative overextension CT and X-ray film showed the poor reduction of the vertebral body and unrelieved spinal stenosis; d, e. Anteroposterior and lateral X-ray films at 6 months after operation showed that the vertebral body was firmly fixed, the height of the vertebral body was significantly restored, and the correction of kyphosis was satisfactory

图 3.

A 65-year-old female patient with Kümmell’s disease (type B1) at L₁

患者，女，65 岁，L₁ 椎体 Kümmell 病（B1 型）

a. 术前 MRI T2WI 示 L₁ 椎体内高信号，液体征表现；b、c. 术前 CT 及 X 线片示上终板骨折；d. 术后 12 个月 X 线片示椎体稳定性改善，骨水泥填充良好

a. Preoperative MRI T2WI view showed the high signal and fluid signs at L₁ vertebra; b, c. Preoperative CT and X-ray films showed the fracture of upper endplate; d. X-ray film at 12 months after operation showed the improved vertebral stability and good bone cement filling

3. 讨论

Kümmell 病不同于普通骨质疏松性椎体压缩骨折，存在特有的自然病程、诊断标准和临床分型^[13]，但目前临床尚缺乏统一的分期与分型标准。对于没有神经功能障碍的 Kümmell 病患者，其疼痛主要与椎体内假关节有关^[14]，治疗目的主要是恢复脊柱生理曲度并消除假关节活动。本研究提出的改良分型系统是基于 CT 及 MRI 图像，将椎体终板和后壁完整性作为参考因素，对椎体高度和上、下终板夹角进行综合考量分型，并根据分型结果提出了个体化治疗方案。

A 型骨折属于椎体中央局限型骨折，为稳定型骨折，主要影像学表现为经典的椎体裂隙征，存在假关节活动。A1、A2 型骨折形态与 Denis 分类^[15]中的 D 型相似，属于较完整型骨折。A3 型骨折合并椎体后壁塌陷，研究表明对于合并椎体后壁塌陷者，可采用调整患者体位、局部手法加压，通过椎体后壁的弓弦效应复位椎体^[16]。本研究中，所有 A3 型患者均获得良好复位，椎体高度明显恢复，椎管狭窄程度明显改善。与 Li 等^[7]的分型标准中Ⅰ型和Ⅱ型类似，椎体强化治疗适用于 A 型，骨水泥填充于裂隙中能够消除骨折处微动、稳定椎体，进而减轻疼痛^[17]。相较于经皮椎体成形术，PKP 在 Kümmell 病的治疗中更具优势^[18]。所有 A1 型患者椎体高度明显恢复并维持良好，4 例 A2 型患者出现不同程度椎体高度丢失，分析与严重骨质疏松、术中骨水泥填充量少、术后未严格佩戴支具保护有关。另外，由于椎体裂隙内纤维软骨膜的存在，骨水泥往往弥散不佳，建议裂隙内骨水泥完全填充^[19]，避免因空间残留导致椎体塌陷及骨水泥移位，以最大限度地稳定骨折椎体。

B1、B2 型骨折常呈凹型形态，由于没有明显的中柱结构参与，亦属于稳定型骨折，但因终板骨折裂隙的存在，极易发生椎间盘内骨水泥渗漏，因此建议采用序贯方式进行骨水泥填充。B3 型患者因椎体后壁不完整，骨水泥渗漏率更高，部分患者合并后凸畸形，残余痛明显，可能出现骨水泥移位或断裂，甚至再移位^[20]，因此经皮后路内固定联合伤椎强化可能是更优方案。椎体强化重建椎体稳定性，经皮微创内固定提高长期稳定性，手术创伤小，实现了该疾病的微创治疗。刘飞俊等^[21]均采用经皮螺钉固定联合伤椎强化治疗不稳定型 Kümmell 病患者，术后患者症状明显缓解。本研究中，2 例 B3 型患者在 PKP 后出现迟发性骨水泥移位，无神经功能缺损，行经皮内固定联合伤椎强化处理后获得较好疗效。

根据 Denis 三柱理论^[15]，C 型骨折为双柱骨折，骨折终板导致椎间盘-椎体或椎间接合处平移不稳，因此属于不稳定型骨折，其椎体后壁塌陷发生率高达 55%，且 C1 型至 C3 型进展迅速，C 型骨折的治疗是一个棘手的临床问题。通过术中良好的手法联合体位复位，PKP 治疗 C1 型骨折可行，但是骨水泥渗漏至椎间盘间隙及椎管的可能性很高，本研究骨水泥渗漏率达 25%。由于稳定性差，C2 型骨折手法联合体位复位困难，单纯骨水泥强化容易出现渗漏和松动，因此经皮后路内固定联合伤椎强化更适合。本研究中 3 例 C2 型患者 PKP 手术失败，均行经皮内固定联合伤椎强化处理。

C3 型骨折椎体后壁塌陷严重、椎体不稳，显著增加骨水泥渗漏至椎管和进一步压迫神经的潜在风险，极易导致手术失败，因此即使在没有神经功能损伤情况下，椎体强化也是相对禁忌证。此类型骨折往往需要重建脊柱稳定性，手术主要目的是减压固定融合，可采用前路植骨融合减压、后路经椎弓根截骨术及前后路联合手术等，但是何种术式更适用于 Kümmell 病尚无定论。前路及前后路联合手术均具有减压彻底、重建椎体前中柱等优点^[22]，但也存在前路手术创伤较大、老年患者难以耐受等缺点。随着后路手术趋向于微创化，术者越来越偏向于选择后路手术^[23-24]。本研究 11 例 C3 型患者中 9 例接受了后路内固定术，术后患者临床和影像学结果均有显著改善；余 2 例 C3 型患者因无法耐受全麻手术，给予 PKP 治疗，术中椎体高度复位不佳，但患者对术后症状缓解程度满意。鉴于手术效果较好、入路熟悉、安全性高，手术时间及出血量更少，我们认为后路手术可能是更好选择，单纯稳定性不佳、椎管狭窄不严重者，可选择经皮内固定联合伤椎强化；合并严重椎管狭窄者，建议选择开放减压椎体重建融合固定术。

通过对 78 例患者的临床应用，我们认为与既往分型系统相比，本研究采用的 Kümmell 病改良分型系统相对客观、简单、易行，而且可根据骨折分型结果选择合适的治疗方法，疗效确切。但是本研究样本量较小，尚需大样本甚至多中心病例研究继续验证；其次，本研究对象为单节段 Kümmell 病患者，对于 2 个及以上椎体病变并未涉及，分型标准对多节段患者的指导价值有待进一步验证；再次，缺乏对神经功能的评估。另外，需注意的是，Kümmell 病的治疗应结合患者具体病情而定，因此类疾病患者大多为高龄，常合并多种内科疾病及重度骨质疏松，这也是临床选择治疗方案时需要考虑的重要因素。

作者贡献：张芸负责实验设计及实施、数据收集整理及统计学分析、文章撰写；高观参与实验设计及实施、协助数据收集整理；李志超、王磊及董建文协助数据收集整理；薛景才指导实验设计、实施及文章撰写，对文章的知识性内容作批评性审阅。

利益冲突：所有作者声明，在课题研究和文章撰写过程中不存在利益冲突。

机构伦理问题：研究方案经威海卫人民医院临床试验伦理委员会批准（LCYJ-2019-085）。患者均知情同意。