专业人员指导下孤独症谱系障碍儿童家长执行的家庭康复疗效观察的前瞻性研究

Abstract

目的

探讨专业人员指导下，由家长执行的家庭康复对孤独症谱系障碍（autism spectrum disorder，ASD）儿童的治疗作用。

方法

前瞻性选取ASD儿童60例（月龄24~60个月），随机分为观察组和常规组。常规组儿童仅对家长进行线上理论培训。观察组儿童家长，除线上理论培训外，还进行专业人员团队指导下由家长执行的家庭康复。采用心理教育评估第3版（Psycho-Education Profile Third Edition，PEP-3）、儿童期孤独症评定量表（Childhood Autism Rating Scale，CARS）评估两组儿童干预前、干预后能力变化情况。

结果

经6个月干预后，观察组PEP-3量表各维度和常规组大部分维度得分较干预前提高（P<0.01）；两组CARS量表得分较干预前降低（P<0.05）。与常规组相比，干预后观察组儿童PEP-3量表语言理解、语言表达、大肌肉、小肌肉、个人自理、适应行为维度得分提高（P<0.05），CARS量表得分降低（P<0.05）。

结论

对家长培训，由家长执行的干预可以提升ASD儿童的能力，改善其核心临床症状；但以专业人员组成的团队为资源平台，以家长为主要干预力量的家庭康复服务模式，对提升ASD儿童语言、运动等能力，改善其症状严重程度的效果更为显著。

孤独症谱系障碍（autism spectrum disorder，ASD）是一类儿童广泛发育障碍性疾病，以社会互动性交往障碍、语言沟通障碍及局限、刻板的兴趣和行为模式为主要特征^［1］。美国疾病控制与预防中心发布的ASD发病率为1.85%^［2］，我国发病率约为1%^［3］。由于对ASD的病因研究尚未取得突破性进展，现国内外普遍主张采用综合性治疗的模式^［4］，此模式需要医生、康复人员及家长等通力合作，经过长期、适当的行为和教育干预才能取得较好的效果。已有研究表明，对家长进行培训可改善ASD儿童的核心症状^［5-7］。但由于ASD儿童个体差异极大，对其康复更应遵循个别化、差异化的原则，仅通过模块化的理论培训难以让家长根据孩子自身特点进行针对性的、持续性的干预训练，所以亟需在专业人员指导下根据ASD儿童具体情况实施家庭康复，有的放矢地提升ASD儿童能力的发展。本研究对重庆市第九人民医院新诊断的60例ASD儿童进行随机分组干预，探究专业人员指导下，由家长执行的ASD儿童家庭康复干预效果。

1. 资料与方法

1.1. 研究对象

前瞻性选取2019年12月至2020年8月间在重庆市第九人民医院儿童心理门诊首诊的ASD儿童60名，其中，男性53例（88%），女性7例（12%）。首诊年龄范围24~60月龄，发展年龄范围6~33月龄。

诊断标准：诊断符合《精神障碍诊断与统计手册》第5版（Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders-5，DSM-5）中ASD诊断标准^［1］，且由具有孤独症诊断观察量表（Autism Diagnostic Observation Schedule，ADOS）评估资质的医师评估，结果为阳性。

入组标准：（1）儿童首诊时生理年龄2~5岁。（2）主要带养人至少持续半年与重庆市第九人民医院儿童心理门诊保持联系。（3）儿童父母同意参与此研究，自愿签署知情同意书。

排除标准：（1）儿童患有听力或视力障碍；（2）儿童合并脑性瘫痪、癫痫等影响干预效果的疾病；（3）主要带养人有听力、智力等问题。

剔除标准：（1）纳入后使用其他治疗方法或中途更换治疗方案。（2）主要带养人不能与专业人员保持至少1周1次的线上联系。本研究经我院伦理委员会批准（2021伦审科007号）。

入组病例根据儿童入组时间排序、编号，采用随机数字表法分为观察组和常规组，每组各30例。两组性别、年龄、心理教育评估第3版（Pycho-Educational Profile Third Edition，PEP-3）测得沟通发展年龄、儿童孤独症评定量表（Childhood Autism Rating Scale，CARS）得分差异无统计学意义（P>0.05）。两组儿童家长在性别、年龄、居住地、文化水平等方面差异无统计学意义（P>0.05）。见表1。

表1.

两组儿童及家长一般资料比较

项目	对照组(n=30)	观察组(n=30)	${\chi }^2$ /t值	P值
儿童性别 [n(%)]
男	26(87)	27(90)	0.16	1.00
女	4(13)	3(10)
实际年龄 ( $\overline{x}\pm s$ , 月)	34±8	34±9	0.57	0.56
PEP-3量表沟通发展年龄 ( $\overline{x}\pm s$ , 月)	16±6	15±7	0.07	0.10
CARS量表得分 ( $\overline{x}\pm s$ )	38.2±2.3	37.8±2.6	0.50	0.62
家长性别 [n(%)]
男	3(10)	5(17)	0.57	0.71
女	27(90)	25(83)
家长年龄 [n(%)]
<30岁	10(33)	12(40)	0.55	0.91
30~岁	17(57)	16(53)
40~岁	2(7)	1(3)
≥50岁	1(3)	1(3)
家庭居住地 [n(%)]
城镇	14(47)	12(40)	0.27	0.79
乡村	16(53)	18(60)
家长文化水平 [n(%)]
高中及以下	7(23)	9(30)	0.68	0.71
大学	21(70)	18(60)
大学以上	2(7)	3(10)

注：［PEP-3］心理教育评估第3版；［CARS］儿童孤独症评定量表。

1.2. 干预方法

常规组儿童仅对家长进行线上理论培训。观察组儿童除线上理论培训外，还进行专业人员指导下由家长执行的家庭康复。

1.2.1. 专业人员团队

专业人员团队由1名主任医生、1名特殊教育专家、1名心理教育专家、6名康复治疗师组成。

1.2.2. 专业人员团队指导实施过程

指导过程包括线上家长培训、个案家庭康复计划及方案制定、家庭康复督导、交流会诊4个部分。为期6个月。

线上家长培训：连续10 d，每天4 h。内容包含ASD基本情况介绍、应用行为分析原理（Applied Behavior Analysis，ABA）^［8］、回合式教学法（Discrete Trials Teaching，DTT）^［9］、关键性技能训练法（Pivotal Response Training，PRT）^［10］、问题行为管理、融合教育策略、家庭游戏活动及设计6个板块。培训以理论讲解、播放教学视频、治疗师现场演示等方式进行。

家庭康复计划及方案制定：主任医师、特殊教育专家、心理教育专家，根据每个孩子的情况进行家庭康复计划及方案制定。方案制定每月进行1次。先形成1个月康复计划初稿，再和家长通过线上讨论进行修订，最终形成家长和指导团队一致认可的1个月家庭康复计划。计划包含运动、语言、社交、情绪行为、认知5个能区；康复治疗师团队再根据计划制定具体的家庭康复方案（表2）。家庭康复计划及方案根据儿童的完成情况进行动态调整，采用书面及线上沟通方式进行（所有线上沟通均采用钉钉软件进行）。

表2.

儿童家庭康复计划与家庭康复方案示例

领域	目前水平	训练计划	一周家庭康复方案与活动
动作	手眼协调能力差	手眼协调能力练习	手机游戏：“点泡泡”。
语言	能仿说“不”，但不能在恰当情境中表达需求	使用语言表达“不要”	1.就餐时，帮儿童夹菜，在儿童喜欢吃的菜里混入儿童不喜欢吃的菜。2.儿童想要吃菜时，家长提供两个选择，其中一个选择是儿童不喜欢并不会选的食物。3.引导儿童面对自己不喜欢吃的菜时说出“不要”。
社交	缺乏眼神对视	目光注视	游戏：“躲猫猫”。
情绪行为	需求未满足时哭闹行为严重，较难安抚	要物品时等待30 s	1.超市购物游戏，在付款处排队30 s。2.儿童要玩手机时，成人说“好的”，然后放慢动作，从1数到10再给儿童。
认知	能指认超过5种日常生活用品，不能命名水果	认识3种水果	认识本月家中食用的3种水果。

家庭康复的实施与督导：康复治疗师根据方案，指导家长在家执行操作。专业人员团队在时长、完成情况、质量3方面对家长进行督导。要求家长每天在家练习的总和不少于1 h，并填写家长反馈表，总结任务完成情况及实施过程中的困难。通过线上沟通，督导家长拍摄家庭康复效果视频，视频内容为每周任务完成情况。每个视频时长不限，根据任务数量，每周拍摄3~5个视频，将视频反馈给专业人员。再由专业人员对家长反馈的视频进行点评、解答家长的疑难问题。点评内容根据家长事先提供的文字和视频材料，由专业人员团队讨论总结而成，由1名康复治疗师代表指导团队对家长进行线上疑难解答，并对家长的实际操作进行指导修正。点评每周1次，每次指导不少于0.5 h。

答疑与会诊：每月治疗结束时进行康复小结会议，对家长提出的问题进行在线答疑；总结计划完成情况。如果当月计划完成，则进行下一个月的计划制定；如果计划未完成，则修改康复方案，重新指导家长进行操作。

观察组家长必须做到：（1）全程参与集中家长培训，课时达到80%。（2）完成家庭康复方案的内容，定期书写家庭康复反馈，完成量达到70%。（3）提供家庭康复视频资料，完成量达到80%。未满足以上3条标准的家长不作为观察组进入统计。

1.2.3. 常规组处理

常规组家长仅参与线上培训，培训的时间、内容、形式、要求与观察组相同。每月进行1次电话随访。如果家长反馈使用其他治疗方法或中途更换了治疗方案，按照剔除标准对案例进行剔除。

1.3. 评估工具

采用PEP-3、CARS量表进行评估。评估由来自三级甲等医院的2名专业测评人员进行。测评人员不知道儿童具体分组。

1.3.1. PEP-3

PEP-3量表是专门为ASD及相关发育障碍儿童个别化评估所设计，涉及157个项目，反映儿童整体发展的年龄水平，由评估员观察和照顾者报告2个部分组成。评估员观察包括语言表达、认知、语言理解、模仿、情感表达、社交互动、行为特征-语言、行为特征-非语言等10个维度；照顾者报告包含个人自理、问题行为、适应行为3个维度^［11］。

1.3.2. CARS

CARS量表在临床上用于ASD的筛查诊断及对临床症状严重程度进行评价，分数越高越严重。包含人际关系、躯体运用、焦虑反应、活动水平等15个方面，由专业人员现场评定^［11］。

1.4. 统计学分析

用SPSS 17.0统计软件进行数据处理。正态分布计量资料以均数±标准差（ $\overline{x}\pm s$ ）表示，组内比较采用配对t检验，组间比较采用两样本t检验。非正态分布计量资料以中位数（四分位数间距）［M（P ₂₅，P ₇₅）］表示，组内比较采用Wilcoxon符号秩和检验，组间比较采用Mann-Whitney U秩和检验。计数资料用例数和百分率（%）表示，组间比较采用 ${\chi }^{\mathrm{2}}$ 检验。P<0.05为差异有统计学意义。

2. 结果

2.1. 干预前后两组儿童PEP-3量表得分比较

由于在参与研究前与家长充分沟通，并只纳入确定能全程参与研究的家庭，所以中途未有儿童脱落，也未有儿童参与其他形式的治疗。两组均完成病例观察。

干预前两组PEP-3量表得分差异无统计学意义（P>0.05）。干预后，观察组儿童PEP-3量表10个维度得分均较干预前提高（P<0.01）；常规组在小肌肉、大肌肉、认知、语言理解、语言表达、模仿、行为特征-语言维度得分较干预前提高（P<0.05）；观察组在小肌肉、大肌肉、语言理解、语言表达维度得分高于常规组（P<0.05）。见表3。

表3.

干预前后两组PEP-3量表得分比较

能区	常规组(n=30)	观察组(n=30)	t/Z值	P值
小肌肉
干预前	24±5	25±5	0.40	0.69
干预后	29±4	32±6	2.45	0.02
t值	9.44	8.06
P值	<0.01	<0.01
大肌肉
干预前	27±7	26±6	0.17	0.87
干预后	33±4	36±5	2.11	0.04
t值	7.02	9.79
P值	<0.01	<0.01
认知
干预前	21±8	20±8	0.25	0.80
干预后	30±9	30±9	0.26	0.80
t值	8.66	10.89
P值	<0.01	<0.01
语言理解
干预前	12(6, 19)	14(6, 20)	0.08	0.93
干预后	22(17, 27)	24(21, 28)	2.16	0.03
Z值	4.61	4.63
P值	<0.01	<0.01
语言表达
干预前	12±7	12±8	0.21	0.83
干预后	17±9	22±9	2.19	0.04
t值	5.01	7.40
P值	<0.01	<0.01
模仿
干预前	23±6	22±6	0.83	0.38
干预后	29±4	30±4	0.28	0.78
t值	9.98	11.67
P值	<0.01	<0.01
情感表达
干预前	44±19	44±27	1.71	0.09
干预后	46±18	53±20	0.67	0.50
t值	2.18	4.33
P值	0.07	<0.01
社交互动
干预前	31±20	31±22	0.71	0.48
干预后	32±19	50±21	1.12	0.27
t值	0.99	8.12
P值	0.19	<0.01
行为特征-非语言
干预前	44±27	42±23	1.86	0.07
干预后	44±24	54±21	0.86	0.40
t值	0.87	14.75
P值	0.71	<0.01
行为特征-语言
干预前	29±24	33±24	0.69	0.50
干预后	38±28	39±28	0.11	0.91
t值	5.42	8.26
P值	<0.01	<0.01

注：［PEP-3］心理教育评估第3版。

$\overline{x}\pm s$

干预前，两组PEP-3量表由家长填写的照顾者报告结果差异无统计学意义（P>0.05）。干预后，观察组儿童个人自理、问题行为、适应行为维度得分均较干预前提高（P<0.01）；常规组儿童问题行为和适应行为维度得分较干预前提高（P<0.01）；观察组儿童个人自理、适应行为维度得分高于常规组（P<0.05）。见表4。

表4.

干预前后两组PEP-3量表照顾者报告得分比较

能区	常规组(n=30)	观察组(n=30)	t值	P值
个人自理
干预前	26±7	25±5	0.39	0.70
干预后	27±5	30±7	2.17	0.02
t值	1.57	3.52
P值	0.13	<0.01
问题行为
干预前	27±16	23±13	0.96	0.33
干预后	33±18	39±25	1.12	0.27
t值	3.70	3.99
P值	<0.01	<0.01
适应行为
干预前	51±22	44±20	1.29	0.22
干预后	60±17	69±16	2.20	0.03
t值	4.03	3.77
P值	<0.01	<0.01

注：［PEP-3］心理教育评估第3版。

$\overline{x}\pm s$

2.2. 干预前后两组CARS量表得分比较

干预前，观察组和常规组CARS量表得分差异无统计学意义（P>0.05）。干预后，两组CARS量表得分均较干预前降低（P<0.01）；观察组CARS量表得分低于常规组（P<0.05）。见表5。

表5.

干预前后两组CARS量表得分比较

项目	常规组(n=30)	观察组(n=30)	t值	P值
干预前	38.2±2.3	37.8±2.6	0.50	0.62
干预后	36.5±1.5	35.3±2.6	2.13	0.01
t值	4.34	3.90
P值	<0.01	<0.01

注：［CARS］儿童孤独症评定量表。

$\overline{x}\pm s$

3. 讨论

由家长执行的干预可明显改善ASD儿童的核心症状。一项对ASD儿童家长培训的15个研究发表的17篇论文进行了元分析研究，结果表明，与常规组相比，培训家长，由家长执行干预，对ASD儿童的干预效果有积极的作用^［12］，这与本研究的结果一致。

本研究发现，对家长进行培训可提升ASD儿童沟通、体能等能力，改善临床核心症状。而在专业人员指导下，由家长实施的家庭康复在促进ASD儿童语言表达、语言理解、运动、个人自理、适应能力等方面的效果更为显著。这可能是因为ASD儿童的语言、运动能力、个人自理、适应能力等的发展与重复的练习和实际运用泛化紧密相关^［13］。不管文化背景如何，专业人员指导下，家长不仅掌握理论知识，也有在实际生活中引导儿童进行技能泛化的意识，生态化的康复方案增加了日常练习机会，更有助于儿童语言、运动、自理能力的习得和泛化^［14-16］。本研究还发现，不管是标准化的量表还是家长提供的照顾者报告，都显示观察组儿童在情感表达、社交互动、行为特征等行为症状表现方面有较大提升。而常规组仅在语言相关行为特征方面有变化，其他未见显著差异。这可能是因为，部分ASD儿童的情绪行为受到家长不合理的反应方式、人、事件等环境刺激的影响^［17-18］。相较于较为结构化的机构康复环境，家庭环境更自然，而自然情境下互动也更利于恰当行为的塑造^［19］。专业人员可以针对不同知识、水平的家长进行培训及实操督导，操作方案也可根据家长的掌握程度进行调整，更有利于家长实施^［20］；因此，专业机构指导下，父母对儿童行为的反馈和强化，更有助于矫正不当行为。

本研究中，观察组儿童在认知、模仿等方面虽然能力有所提升，但与常规组相比差异并不明显，这可能是因为本研究对象为2~6岁儿童，根据认知发展理论^［21］，该阶段儿童正处于前运算阶段，其认知、模仿能力的发展空间有一定的局限性，所以仅仅6个月的干预，儿童的认知能力发展也较难突破本身发展水平的限制。

此外，本研究指导团队由多学科背景的专业人员组成，不仅包含对ASD疾病进行整体把握的临床医生，还包含擅长于设计个别化康复方案的儿童心理专家和特殊教育专家，以及临床经验丰富的治疗师，家长的参与也可以让方案的实施更符合儿童家庭实际情况，专业理论和实际操作相关资源进行有效整合，保证了康复方案的有效实施。研究采用线上沟通的方式，极大减少了许多家庭在专业机构进行康复的时间、经济成本，同时缓解了机构的压力。

但本研究的被试招募以家长自愿参与的方式进行，取样范围有限，并未做到完全随机；而且康复时间仅持续了6个月，缺乏对后续康复效果的观察。所以后续研究应该采用多中心研究等方式，扩大样本涵盖的范围和样本量，并通过长期随访，确定该康复模式的后续效应。

综上所述，以专业机构为资源平台，指导家长进行家庭康复的模式，可以作为ASD家庭长期坚持的干预模式，值得进一步推广至合适的ASD群体及家庭中。

基金资助

重庆英才·创新领军人物专项（CQYC20200303136）；重庆市技术创新与应用发展专项（cstc2020jscx-msxmX0078）。