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. 2022 May 15;24(5):543–549. [Article in Chinese] doi: 10.7499/j.issn.1008-8830.2111108

表达PRAME基因的儿童急性B淋巴细胞白血病的临床特点及预后分析

Clinical features and prognosis of childhood B-lineage acute lymphoblastic leukemia expressing the PRAME gene

ZHANG Feng 1,b, LU Ai-Dong 1, ZUO Ying-Xi 1, DING Ming-Ming 1, JIA Yue-Ping 1, ZHANG Le-Ping 1,
Editor: 王 颖
PMCID: PMC9154367  PMID: 35644195

Abstract

Objective

To study the clinical and prognostic significance of the preferentially expressed antigen of melanoma (PRAME) gene in the absence of specific fusion gene expression in children with B-lineage acute lymphoblastic leukemia (B-ALL).

Methods

A total of 167 children newly diagnosed with B-ALL were enrolled, among whom 70 were positive for the PRAME gene and 97 were negative. None of the children were positive for MLL-r, BCR/ABL, E2A/PBX1, or ETV6/RUNX1. The PRAME positive and negative groups were analyzed in terms of clinical features, prognosis, and related prognostic factors.

Results

Compared with the PRAME negative group, the PRAME positive group had a significantly higher proportion of children with the liver extending >6 cm below the costal margin (P<0.05). There was a significant reduction in the PRAME copy number after induction chemotherapy (P<0.05). In the minimal residual disease (MRD) positive group after induction chemotherapy, the PRAME copy number was not correlated with the MRD level (P>0.05). In the MRD negative group, there was also no correlation between them (P>0.05). The PRAME positive group had a significantly higher 4-year event-free survival rate than the PRAME negative group (87.5%±4.6% vs 73.5%±4.6%, P<0.05), while there was no significant difference between the two groups in the 4-year overall survival rate (88.0%±4.4% vs 85.3%±3.8%, P>0.05). The Cox proportional-hazards regression model analysis showed that positive PRAME expression was a protective factor for event-free survival rate in children with B-ALL (P<0.05).

Conclusions

Although the PRAME gene cannot be monitored as MRD, overexpression of PRAME suggests a good prognosis in B-ALL.

Keywords: Acute lymphoblastic leukemia, Preferentially expressed antigen of melanoma, Minimal residual disease, Child


近年来,儿童急性B淋巴细胞白血病(acute B lymphoblastic leukemia,B-ALL)的治愈率明显升高,已达到80%以上1,这得益于分层治疗技术的发展。特异性融合基因有助于指导分层诊疗2。在不表达特异性融合基因的B-ALL病例中(约30%),半数病例表达WT1和黑色素瘤特异性抗原(preferentially expressed antigen of melanoma,PRAME)基因3。另有研究显示单表达PRAME基因在急性白血病中占17%~28%4-5。1997年Ikeda等6在黑色素瘤患者中首次报道PRAME基因,其位于染色体22q11,编码509个氨基酸,能够被人类白细胞抗原(human leukocyte antigen,HLA)识别并呈递给细胞毒性T细胞。

关于PRAME基因表达与B-ALL预后的相关性仍存在争议,国外多项研究证实了首诊时PRAME基因高表达提示B-ALL患儿预后良好7-8,但也有研究认为PRAME基因和B-ALL患儿预后无关4-5。既往研究病例数较少,且PRAME基因在B-ALL中的预后指导意义仍有异议,故本研究回顾了我中心近10年来收治的单表达PRAME基因的B-ALL病例,旨在研究PRAME基因阳性患儿的临床特点,PRAME基因表达量和疾病进展、缓解的关系,并分析相关预后。

1. 资料与方法

1.1. 研究对象

2011年3月至2018年2月北京大学人民医院儿科收治的首诊为B-ALL患儿570例,排除401例伴特异性融合基因(ETV6/RUNX1 BCR/ABLMLL-rE2A/PBX1)阳性者,2例PRAME基因阳性患儿因经济原因诊断后放弃治疗,最终纳入70例PRAME基因阳性B-ALL患儿(PRAME阳性组),97例PRAME基因阴性的首诊B-ALL患儿(PRAME阴性组)。2组患儿部分合并WT1、IGH、IKZF1TCR基因阳性。所有入组患儿均符合形态学、免疫学、细胞遗传学及分子生物学(morphology,immunology,cytogenetics,molecular biology,MICM)诊断标准9PRAME基因通过实时定量荧光PCR技术检测,其阳性界值定义为0.5%10

1.2. 化疗方案

所有患儿按照改良柏林-富兰克林-蒙斯特(Berlin-Frankfurt-Munster,BFM)方案化疗11-12,未再进行分层治疗。所有患儿均至少接受1个疗程治疗。诱导化疗方案为COPDL(环磷酰胺、长春新碱、地塞米松、去甲氧柔红霉素、门冬酰胺酶)。巩固化疗为15次大剂量甲氨蝶呤(每次2.5~3.5 g/m2,依据浓度调整)及8次培门冬酶,3次大剂量阿糖胞苷,每6个月重复COPDL再诱导共2轮,1轮异环磷酰胺。维持化疗为口服巯嘌呤及每周肌注甲氨蝶呤。三联鞘注(阿糖胞苷+甲氨蝶呤+地塞米松)23~25次用于预防中枢神经系统白血病,诊断中枢神经系统白血病者额外增加8次三联鞘注。总共治疗期为3.5年。巩固化疗期间每2~3个月监测1次骨髓形态及MRD,维持期每6个月监测1次骨髓穿刺至疾病诊断5年。

1.3. 疗效评估

完全缓解(complete remission,CR)为骨髓原始细胞<5%并无髓外受累,同时外周血中性粒细胞绝对值>1×109/L,血小板计数>80×109/L,不依赖红细胞输注。复发定义为骨髓原始细胞≥5%或髓外复发。微小残留病(minimal residual disease,MRD)通过流式细胞术监测,≥0.01%定义为阳性。PRAME阳性组同时监测PRAME基因拷贝数作为对比。

1.4. 统计学分析

无事件生存(event-free survival,EFS)期定义为从诊断之日起至诱导化疗失败、疾病复发、二次肿瘤或最后的随访时间。总生存(overall survival,OS)期定义为从诊断之日起至任意原因的死亡或最后的随访时间。应用SPSS 26.0统计软件对数据进行统计学分析,不符合正态分布计量资料采用中位数(范围)表示,两组间比较采用Wilcoxon秩和检验。计数资料以例数和百分率(%)表示,率的比较采用卡方检验。相关分析采用Spearman秩相关分析。生存分析采用Kaplan-Meier检验,生存率的比较采用log-rank检验。将单因素分析中P<0.1的因素纳入Cox比例风险回归模型分析。P<0.05为差异有统计学意义。

2. 结果

2.1. 一般临床资料

PRAME阳性组患儿中位初诊年龄为4.8(范围:1~14.8)岁,中位初诊白细胞计数为5.67(范围:0.8~242)×109/L,中位血红蛋白含量84(范围:39~123)g/L,中位血小板计数为63(范围:3~365)×109/L。PRAME阳性组肝肋下>6 cm患儿比例高于PRAME阴性组(P<0.05)。PRAME阳性组和PRAME阴性组患儿的性别、年龄、初诊白细胞计数、血红蛋白水平、血小板计数、乳酸脱氢酶(lactic dehydrogenase,LDH)水平、是否伴IKZF1基因突变、染色体核型、免疫表型、脾大小方面差异无统计学意义(P>0.05)。见表1

表1.

PRAME阳性组和PRAME阴性组患儿的临床特征比较 [例(%)]

项目 PRAME阴性组 (n=97) PRAME阳性组 (n=70) χ2 P
性别
51(53) 40(57) 0.342 0.559
46(47) 30(43)
年龄 (岁)
≥10 26(27) 15(21) 0.634 0.426
<10 71(73) 55(79)
初诊WBC计数 (×109/L)
≥50 13(13) 7(10) 0.446 0.504
<50 84(87) 63(90)
血红蛋白 (g/L)
≥90 54(56) 33(47) 1.185 0.276
<90 43(44) 37(53)
血小板计数 (×109/L)
≥50 59(61) 40(57) 0.228 0.633
<50 38(39) 30(43)
LDH (U/L)
>500 32(33) 28(40) 1.221 0.269
<500 61(63) 37(53)
NA 4(4) 5(7)
IKZF1基因突变
14(14) 6(9) 1.325 0.250
83(86) 64(91)
染色体
正常核型 39(40) 28(40) 2.016 0.381
假二倍体 11(11) 5(7)
超二倍体 33(34) 28(40)
亚二倍体 2(2) 4(6)
NA 12(12) 5(7)
免疫表型
COM-B 72(74) 58(83) 2.625 0.289
PRO-B 6(6) 2(3)
PRE-B 13(13) 5(7)
NA 6(6) 5(7)
肝肋下 (cm)
≥6 8(8) 14(20) 4.91 0.027
<6 89(92) 56(80)
脾肋下 (cm)
≥6 12(12) 14(20) 1.8 0.180
<6 85(88) 56(80)

注:[NA]未做;[WBC]白细胞;[LDH]乳酸脱氢酶;[COM-B]普通B细胞型;[PRO-B]早前B细胞型;[PRE-B]前B细胞型。

2.2. 早期化疗反应和PRAME基因拷贝数相关性分析

PRAME阳性组和PRAME阴性组CR率[99%(69/70)vs 94%(91/97), χ2 =2.291,P=0.130]、诱导化疗结束后MRD阳性率[70%(49/70)vs 64%(62/97), χ2 =0.675,P=0.411]差异无统计学意义。PRAME阳性组初诊时中位PRAME基因拷贝数为4.7%(范围:0.5%~532%),诱导化疗结束后降为0.25%(范围:0%~32.9%),差异有统计学意义(Z=-6.875,P<0.001)。PRAME阳性组49例(83%)MRD转阴,其中10例PRAME基因拷贝仍为阳性(范围:0.6%~7.9%,中位拷贝数1.3%)。MRD阳性者共21例,其中PRAME基因阳性者共8例,中位PRAME基因拷贝数1.1%(范围:0.6%~32.9%)。诱导化疗后MRD阳性组中,PRAME基因拷贝数与MRD水平无相关性(P>0.05);在诱导化疗后MRD阴性组中,二者亦无相关性(P>0.05),见表2

表2.

70例PRAME阳性组B-ALL患儿基因拷贝数和MRD相关性 [中位数(范围),%]

组别 例数 PRAME基因拷贝数 MRD rs P
诱导化疗后MRD阳性 21 1.1(0.6~32.9) 0.090(0.010~12.590) 0.352 0.152
诱导化疗后MRD阴性 49 1.3(0.6~7.9) 0.000(0.000~0.003) 0.137 0.357

注:[MRD]微小残留病。

2.3. 生存分析

PRAME阳性组6例血液学复发;1例并发第二肿瘤,无髓外复发者;1例在MRD转阳后行异基因造血干细胞移植。6例复发患儿中,2例接受异基因造血干细胞移植,其中1例最终获得长期生存,1例因移植相关并发症死亡;其余4例,3例复发死亡,1例选择化疗,获得长期无病生存。62例CR患儿中,2例死于脓毒性休克,中位随访时间为49.6(范围:8.7~118.7)个月,最终60例(86%)靠化疗获得长期生存。4年总OS率为(88±4)%,4年总EFS率为(86±5)%。

97例PRAME阴性组患儿复发23例,包括血液学复发18例,睾丸白血病复发1例,中枢神经系统白血病复发3例,血液学及中枢神经系统白血病联合复发1例,最终死亡14例。中位随访时间为50.0(范围:2.0~103.5)个月,4年OS率为(85±4)%,4年EFS率为(74±5)%。83例(86%)获得长期生存。

单因素分析显示,初诊年龄、LDH水平、初诊白细胞计数、PRAME基因表达、诱导化疗第15天骨髓形态、诱导化疗后MRD可影响B-ALL患儿4年EFS率(P<0.05)。初诊年龄、LDH水平、诱导化疗后MRD可影响B-ALL患儿4年OS率(P<0.05)。而性别、免疫表型、肝脾大小、染色体核型及是否伴IKZF1基因突变对B-ALL患儿4年EFS率及OS率无影响。见表3

表3.

167例B-ALL患儿远期预后的单因素分析

项目 例数 4年OS率 4年 EFS率
累积生存率±标准误 (%) χ2 P 累积生存率±标准误 (%) χ2 P
初诊年龄
≥10岁 39 74.3±7.5 8.717 0.003 62.9±7.9 11.786 0.001
<10岁 128 90.2±2.9 84.6±3.4
性别
91 85.6±4.1 0.029 0.864 80.6±4.5 0.213 0.644
76 84.7±4.7 76.4±5.1
免疫分型a
COM-B 130 88.0±3.1 1.962 0.375 81.5±3.6 4.140 0.126
PRE-B 18 80.5±10.2 66.7±11.1
PRO-B 8 100±0 100±0
肝肋下大小
≥6 cm 22 93.3±6.4 1.313 0.252 67.5±11.5 0.776 0.378
<6 cm 145 84.4±3.4 81.1±3.4
脾肋下大小
≥6 cm 26 90.0±6.9 0.572 0.449 79.8±3.5 0.070 0.791
<6 cm 141 85.8±3.2 77.0±9.3
初诊WBC计数 (×109/L)
≥50 20 78.2±9.7 1.356 0.244 59.6±11.1 8.088 0.004
<50 147 87.4±3.0 81.9±3.4
血红蛋白 (g/L)
≥90 83 85.6±4.1 0.576 0.448 78.1±4.8 0.096 0.756
<90 84 87.3±4.1 80.6±4.6
血小板计数 (×109/L)
≥50 99 84.7±3.8 0.433 0.510 79.9±4.2 0.504 0.478
<50 68 89.2±4.2 78.6±5.4
LDH (U/L)
≥1 000 25 64.0±10.6 11.836 0.001 58.2±10.3 7.818 0.005
<1 000 142 90.3±2.7 82.4±3.4
染色体b
超二倍体 61 87.7±4.4 3.088 0.378 81.5±11.9 1.278 0.734
正常核型 67 84.9±4.8 82.8±4.8
亚二倍体 6 100±0 83.3±15.2
假二倍体 16 100±0 81.5±11.9
PRAME基因
阳性 70 88.0±4.4 0.696 0.404 87.5±4.6 6.255 0.012
阴性 97 85.3±3.8 73.5±4.6
IKZF1基因突变c
阳性 20 86.1±9.4 0.022 0.883 77.9±10.0 0.016 0.900
阴性 143 86.7±4.1 83.6±3.1
D15 BMd
M1 111 90.8±3.0 5.505 0.064 85.9±3.5 16.750 <0.001
M2 41 80.5±6.8 68.9±7.7
M3 14 75.2±12.6 62.9±13.3
D33 MRD (%)
≥1 10 88.9±10.5 8.130 0.043 50.0±15.8 28.675 <0.001
0.1~1 20 70.4±11.3 66.0±11.1
0.01~0.1 26 80.4±7.9 69.2±9.1
<0.01 111 91.0±2.9 86.9±3.5

注:[COM-B]普通B细胞型;[PRE-B]前B细胞型;[PRO-B]早前B细胞型;[WBC]白细胞;[LDH]乳酸脱氢酶;[D15 BM]诱导化疗第15天骨髓形态;[M1]骨髓原始细胞<5%;[M2]骨髓原始细胞≥5%且<20%;[M3]骨髓原始细胞≥20%;[D33 MRD]诱导化疗第33天微小残留病。a示11例病例缺乏具体免疫表型结果;b示17例病例缺乏染色体资料;c示4例病例未做IKZF1基因突变检测;d示1例病例未评价第15天骨髓穿刺。

将单因素分析中P<0.1的因素纳入Cox比例风险回归模型分析,结果显示,初诊年龄≥10岁、LDH≥1 000 U/L、诱导化疗第33天MRD是影响B-ALL患儿4年OS率的危险因素(P<0.05)。而PRAME基因表达、初诊年龄≥10岁、LDH≥1 000 U/L和诱导化疗第33天MRD是影响B-ALL患儿4年EFS率的危险因素(P<0.05)。见表4~5

表4.

167例B-ALL患儿4年OS率的多因素Cox比例风险回归模型

项目 赋值 B SE Wald χ2 P HR(95%CI)
初诊年龄 0=<10岁, 1=≥10岁 0.890 0.458 3.774 0.052 2.434(0.992~5.972)
LDH 0=<1 000 U/L, 1=≥1 000 U/L 1.596 0.506 9.939 0.002 4.931(1.829~13.296)
D33 MRD 0=<0.01%, 1=≥0.01%且<0.1%, 2=≥0.1%且<1%, 3=≥1% 0.474 0.215 4.862 0.027 1.607(1.054~2.450)

注:[OS]总生存;[LDH]乳酸脱氢酶;[D33 MRD]诱导化疗第33天微小残留病。

表5.

167例B-ALL患儿4年EFS率的多因素Cox比例风险回归模型

项目 赋值 B SE Wald χ2 P HR(95%CI)
PRAME 0=PRAME阴性组, 1=PRAME阳性组 0.936 0.434 4.655 0.031 0.392(0.167~0.918)
LDH 0=1 000 U/L, 1=≥1 000 U/L 1.084 0.445 5.927 0.015 2.957(1.235~7.078)
初诊年龄 0=<10岁, 1=≥10岁 0.772 0.373 4.289 0.038 2.165(1.042~4.495)
D33 MRD 0=<0.01%, 1=≥0.01%且<0.1%, 2=≥0.1%且<1%, 3=≥1% 0.681 0.169 16.256 <0.001 1.975(1.419~2.750)
初诊WBC计数 0=<50×109/L, 1=≥50×109/L 0.366 0.438 0.698 0.403 1.441(0.611~3.398)
D15 BM 0=M1, 1=M2, 2=M3 0.253 0.300 0.711 0.399 1.288(0.715~2.319)

注:[EFS]无事件生存;[LDH]乳酸脱氢酶;[D33 MRD]诱导化疗第33天微小残留病;[WBC]白细胞;[D15 BM]诱导化疗第15天骨髓形态;[M1]骨髓原始细胞<5%;[M2]骨髓原始细胞≥5%且<20%;[M3]骨髓原始细胞≥20%。

3. 讨论

本研究纳入我中心近10年PRAME基因阳性B-ALL病例,详述其临床特点、预后相关因素及其是否可作为巩固化疗期间的MRD监测。关于PRAME基因阳性急性白血病患儿的临床特点,既往报道不一。Khateeb等4报道PRAME基因表达和急性淋巴细胞白血病患儿的年龄、性别及染色体表型无关。本中心既往发现PRAME基因表达多发生在ETV6/RUNX1阳性病例,年龄多发生在1~10岁7。Steinbach等13报道的PRAME基因过表达通常和初诊白细胞计数较低相关,并多出现在t(8;21)易位的急性髓系白血病患儿中。然而既往报道样本量偏小,本研究在除外ETV6/RUNX1及其他特异性融合基因后,发现PRAME阳性组在初诊年龄、初诊白细胞计数、LDH水平、1个疗程后CR率和MRD转阴率同PRAME阴性组比较,差异无统计学意义。

既往研究发现初诊急性白血病患儿经治疗后PRAME基因拷贝数迅速下降,复发时再次升高,其表达与血液学缓解和/或复发有良好的相关性,认为其可作为MRD监测4-5814-15。然而既往以病例报道为主,且并未在分子复发阶段进行PRAME基因的监测。本研究发现,尽管PRAME基因在诱导化疗结束后迅速降低,但MRD水平和PRAME基因拷贝并无相关性。这提示MRD在B-ALL中的监测意义优于PRAME基因。

有研究报道PRAME基因通常出现在具有良好预后的染色体核型患儿中,包括t(8;21)-AML/ETO,t(15;17)-PML/RARA,和t(12;21)

-ETV6/RUNX1易位13-17;而Khateeb等4认为PRAME基因阳性和急性淋巴细胞白血病患儿预后无关。但既往研究纳入例数少,亦未排除低危核型对预后的影响。本研究发现PRAME阳性组4年EFS率显著高于PRAME阴性组,尽管基于更高级的治疗策略,2组B-ALL患儿4年OS率差异亦无统计学意义。同PRAME阴性组相比,PRAME阳性组患儿超二倍体者更多,而超二倍体在急性淋巴细胞白血病中为预后良好因素18,提示可能为影响B-ALL患儿EFS率的因素。

生存分析显示PRAME基因、诱导化疗第33天MRD、LDH及初诊年龄是影响B-ALL患儿EFS率的独立预后因素。单因素分析中,本研究发现伴IKZF1基因突变对B-ALL患儿EFS率差异无统计学意义,Huang等19发现初诊B-ALL患儿IKZF1基因突变<1%并无预后意义,回顾本研究数据,IKZF1基因突变均为低水平表达,与既往研究相同。

综上所述,在无特异性融合基因表达的B-ALL中,PRAME基因阳性是EFS的良好预后因素。对于无特异性融合基因的患儿,初诊时检测PRAME基因具有预后指导意义。但其特异性较差,并不能作为MRD监测首选。

本研究作为单中心回顾性研究,时间跨度大,部分分子遗传学检查缺失,存在一定局限性。关于PRAME基因的意义,仍需前瞻性大样本数据佐证。

基金资助

北京市临床重点专科项目(2018)。

参 考 文 献

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Articles from Chinese Journal of Contemporary Pediatrics are provided here courtesy of Xiangya Hospital, Central South University

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