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. 2022 Jun 6;118(6):1144–1146. [Article in Portuguese] doi: 10.36660/abc.20210421
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Endocardite por Coxiella Burnetii: A Tomografia por Emissão de Pósitrons pode ser uma Alternativa ao Diagnóstico?

Marjorie Hayashida Mizuta 1,, Cristhian Espinoza Romero 1, Santiago Castro Vintimilla 1, Tatiana de Carvalho Andreucci Torres Leal 1, Paulo Rogério Soares 1, Alexandre de Matos Soeiro 1
PMCID: PMC9345161  PMID: 35703655

Introdução

A endocardite infecciosa (EI) por Coxiella burnetii representa uma zoonose com raros relatos no Brasil.1 Estima-se que a Coxiella burnetii seja responsável por até 5% de todos os casos de EI no mundo.2 A doença acomete preferencialmente valvopatas e imunocomprometidos.

Diferente das formas clássicas de endocardite aguda e subaguda, o quadro clínico é frustro e, por se tratar de um micro-organismo intracelular obrigatório, as hemoculturas (HMC) são predominantemente negativas, dificultando a suspeita clínica.1

Apresentamos um caso clínico raro de endocardite que se manifestou de forma atípica e foi diagnosticado com auxílio da sorologia específica para Coxiella burnetii e da tomografia por emissão de pósitrons (PET).

Relato de caso

Paciente de 25 anos do sexo feminino, natural e procedente de Monte Santo – Bahia, técnica de agropecuária, apresentava antecedente de duas trocas na valva mitral por prótese biológica devido a doença valvar reumática, sendo a última em 2017. Compareceu à unidade de emergência após ser encaminhada do ambulatório de valvopatias por suspeita de EI. Referia que, em julho de 2020, apresentou quadro de lesões eritematosas em membros inferiores e superiores associadas a febre baixa intermitente que se estenderam por 6 meses, com resolução completa do quadro após o uso de cefalexina por 5 dias, em janeiro de 2021. Na admissão hospitalar, em fevereiro de 2021, estava assintomática, não apresentava alterações ao exame físico e trazia um ecocardiograma transtorácico (ETT) realizado ambulatorialmente há 5 dias que mostrava prótese biológica mitral com espessamento dos seus folhetos com aspecto de pannus, não sendo possível descartar vegetação (Figura 1A). Foi solicitado ecocardiograma transesofágico (ETE) para melhor visualização da prótese valvar. O ETE mostrou imagem ovalar, de bordos bem definidos, aderida à face atrial da base do folheto posterior, medindo 11x5 mm podendo corresponder a vegetação ou fio de sutura com fibrina, sem disfunção da prótese mitral (Figura 1B). Dada a hipótese de EI, a paciente foi internada e foram solicitados 3 pares de HMC e exames laboratoriais que mostraram leucócitos de 6720/mm³, velocidade de hemossedimentação de 18 mm, proteína C-reativa de 18 mg/dl, e urina I e perfil hepático normais. Devido à estabilidade clínica, a paciente foi mantida sem antibióticos até o resultado das hemoculturas estar disponível. Como as hemoculturas foram negativas, optou-se por solicitar sorologias para Coxiella burnetii e Bartonella henselae. A sorologia foi reagente para Coxiella burnetii (título >1:1.600), sendo iniciado tratamento no segundo dia de internação com ciprofloxacino 400 mg endovenoso 12/12h por 7 dias associado a doxiciclina 100 mg via oral (VO) de 12/12h e hidroxicloroquina 200 mg VO 8/8h por 18 meses. Complementando a investigação, no terceiro dia de internação foi realizado PET que, em vigência de antibioticoterapia, mostrou atividade inflamatória na região valvar mitral, porém com a possibilidade de processo infeccioso em resolução (Figura 2). A paciente evoluiu com estabilidade hemodinâmica, recebendo alta hospitalar após 8 dias de internação com antibioticoterapia descrita.

Figura 1. A) ETT 2D em posição paraesternal longitudinal demonstrando prótese mitral com espessamento dos seus folhetos, aspecto de pannus. B) ETE 2D a 60º demonstrando imagem ovalar aderida à face atrial do folheto posterior. VD: ventrículo direito; VE: ventrículo esquerdo: Ao: aorta; AE: átrio esquerdo.

Figura 1

Figura 2. Imagens geradas por PET, tomografia computadorizada (CT) e fusão. PET demonstrou captação difusa de fluordeoxiglicose em topografia valvar mitral nos planos coronal (A), sagital (B), axial (C), e em 3D (D).

Figura 2

Discussão

A EI por Coxiella burnetii representa uma zoonose com ampla distribuição mundial. A forma de transmissão mais comum em humanos é a inalação de aerossóis derivados de secreções orgânicas do gado, durante o parto ou na forma de ingestão de leite cru contaminado.1 No caso clínico, como a paciente apresentava risco ocupacional, a possibilidade de infecção por Coxiella burnetii era altamente suspeita.

A maioria dos pacientes apresenta sintomas insidiosos de insuficiência cardíaca e sintomas inespecíficos como febre baixa e fadiga. No exame físico pode haver presença de hepatoesplenomegalia e baqueteamento digital.1 As manifestações cutâneas são incomuns e podem ser representadas por erupções purpúricas, puntiformes ou maculopapulares, e aparecem comumente na forma aguda da doença.3 Como a paciente relatava manifestação cutânea há 7 meses da admissão, na internação hospitalar apresentava, provavelmente, a fase crônica da doença.

A sorologia compõe um dos critérios maiores de Duke para EI por Coxiella burnetii. Constitui um marcador diagnóstico da infecção crônica quando apresenta títulos de anticorpos IgG antifase-I >1:800, com elevada sensibilidade e especificidade.1

O ETT é capaz de revelar anormalidades em apenas 12% dos casos devido à presença de vegetações pequenas, nodulares ou planas que passam despercebidas mesmo no ETE.1

O PET tem demostrado valor diagnóstico na EI de prótese valvar ou de dispositivo intracardíaco (sensibilidade de 87% e especificidade de 92%). Foi incorporado no algoritmo diagnóstico das diretrizes e não é recomendado em valva nativa nem no pós-operatório precoce.4 Existem vários relatos de utilização do PET-CT, como ferramenta diagnóstica na EI por Coxiella burnetii, sugerindo que essa técnica pode auxiliar na localização da infecção em pacientes com evidência sorológica de infecção persistente. 5

Dessa forma, apresentamos o caso de uma EI com alta mortalidade quando não tratada precocemente. O diagnóstico é dificultado devido ao comportamento crônico da doença. A vegetação é inespecífica ao ecocardiograma e as hemoculturas são negativas.1 O PET e a sorologia se destacam nesse cenário, pois um exame ecocardiográfico inconclusivo não exclui o diagnóstico em pacientes com alta suspeição de EI.6 No caso clínico, mesmo em vigência de antibioticoterapia e sob a forma crônica da doença, o PET pôde inferir e localizar a infecção, possibilitando um diagnóstico mais preciso e evitando desfechos letais.

Footnotes

Fontes de financiamento

O presente estudo não teve fontes de financiamento externas.

Vinculação acadêmica

Não há vinculação deste estudo a programas de pós-graduação.

Aprovação ética e consentimento informado

Este artigo não contém estudos com humanos ou animais realizados por nenhum dos autores.

Referências

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  • 6.Grossman GB, Carreira LTF. Papel do PET/CT no diagnóstico da endocardite infecciosa. Artigo de Revisão Arq Bras Cardiol: Imagem Cardiovasc. 2019;32(3):209-13. doi: 10.5935/2318-8219.20190037
Arq Bras Cardiol. 2022 Jun 6;118(6):1144–1146. [Article in English]

Coxiella Burnetii Endocarditis: Can Positron Emission Tomography be an Alternative to Diagnosis?

Marjorie Hayashida Mizuta 1,, Cristhian Espinoza Romero 1, Santiago Castro Vintimilla 1, Tatiana de Carvalho Andreucci Torres Leal 1, Paulo Rogério Soares 1, Alexandre de Matos Soeiro 1

Introduction

Coxiella burnetii infective endocarditis (IE) represents a rarely reported zoonosis in Brazil.1 It is estimated that Coxiella burnetii is responsible for up to 5% of all IE cases worldwide.2 The disease affects mostly valvulopathy patients and immunocompromised subjects.

Different from the classical acute and sub-acute endocarditis, the clinical picture is frustrating, and, because this is an obligate intracellular microorganism, hemocultures (HMC) are predominantly negative, which makes the clinical suspicion more difficult.1

This paper presents a rare endocarditis clinical case that manifested in an atypical manner, and was diagnosed with the help of specific Coxiella burnetii serology and of the positron emission tomography (PET).

Case report

A 25-year-old female patient, was born in and is a resident of Monte Santo, Bahia and who is a farming technician, had a history of two mitral valve replacements with biological prosthesis due to rheumatic valve disease, with the most recent occurrence in 2017. She was referred to the emergency unit by the valvulopathy clinic with suspected IE. The patient reported that, in July 2020, she exhibited erythematous lesions in the lower and upper limbs, associated with intermittent low-grade fever, which persisted for 6 months. The picture was fully solved with the use of cephalexin for 5 days, in January 2021. Upon hospital admission, in February 2021, the patient was asymptomatic, exhibited no alterations in the physical examination, and provided a transthoracic echocardiogram (TTE) performed at the clinic 5 days before showing a mitral biological prosthesis whose leaflets exhibited pannus formation, with the possibility of vegetation not excluded (Figure 1A). A transesophageal echocardiogram (TEE) was scheduled to better view the valvular prosthesis. The TEE showed an oval shape, with well-defined borders, which adhered to the posterior leaflet base atrial face, measuring 11x5 mm, and which may correspond to vegetation or suture thread with fibrin, with no mitral prosthesis dysfunction (Figure 1B). Given the IE hypothesis, the patient was admitted to the hospitals and 3 pairs of HMC and laboratory tests were conducted showing 6,720/mm³ white blood cells, an erythrocyte sedimentation rate at 18 mm, C-reactive protein at 18mg/dl, and normal urine I and liver function tests. Due to the clinical stability, the patient was kept off antibiotics until the hemoculture results were available. As the hemocultures were negative, Coxiella burnetii and Bartonella henselae serology tests were conducted. Serology was reactive to Coxiella burnetii (titer >1:1,600), and treatment was started on the day after hospital admission, combining intravenous 400 mg ciprofloxacin every 12 hours for 7 days, 100 mg oral delivery (OD) doxycycline every 12 hours, and 200 mg OD hydroxychloroquine every 8 hours for 18 months. To complement the investigation, on the third day of hospital stay, a PET was conducted, which, with the use of antibiotic therapy, showed inflammatory activity in the mitral valve area; however, it was deemed possible that the infective process was being resolved (Figure 2). The patient progressed with hemodynamic stability and was discharged after 8 days of hospital stay with the described antibiotic therapy.

Figure 1. A) 2D TTE in longitudinal parasternal position showing mitral prosthesis with thickened leaflets and pannus aspect. B) 2D TEE at 60º showing an oval shape adhered to the posterior leaflet atrial face. RV: right ventricle; LV: left ventricle; AO: aorta; LA: left atrium.

Figure 1

Figure 2. PET, computed tomography (CT), and fusion generated images. PET demonstrated diffuse fluorodeoxyglucose uptake in mitral valve topography in the coronal (A), sagittal (B), and axial (C) planes, and in 3D (D).

Figure 2

Discussion

Coxiella burnetii IE represents a worldwide spread zoonosis. The most common means of transmission in human beings is the inhalation of aerosols derived from cattle organic secretion, during birth or by ingesting contaminated raw milk.1 In the clinical case, as the patient was under occupational risk, the possibility of Coxiella burnetii infection was highly suspected.

Most patients exhibit insidious symptoms of heart failure, and unspecified symptoms, such as low-grade fever and fatigue. The physical examination may detect the presence of hepatosplenomegaly and digital clubbing.1 Skin manifestations are uncommon and may be represented by purpuric, punctiform, or maculopapular eruptions, and are commonly present in the acute form of the disease.3 As the patient reported a skin manifestation 7 months prior to admission, during the hospital stay period, the patient was probably in the chronic phase of the disease.

Serology is one of Duke’s major criteria for Coxiella burnetii IE. It constitutes a diagnostic marker of chronic infection when it exhibits antiphase I IgG antibody titers >1:800, with high sensitivity and specificity.1

The TTE is capable of revealing abnormalities in only 12% of the cases, due to the presence of small, nodular, or flat vegetations that go unnoticed even in the TTE.1

The PET has demonstrated a diagnostic value in valve prosthesis or intracardiac device IE (87% sensitivity and 92% specificity). It was incorporated in the guideline diagnosis algorithm and is not recommended for native vales or early postoperative stages.4 There are several reports of PET-CT being used as a diagnostic tool in Coxiella burnetii IE, suggesting that this technique may help in locating the infection in patients with serological evidence of persistent infection.5

Therefore, this paper presents an IE case with high mortality if not treated early. The diagnosis is difficult due to the chronic behavior of the disease. The vegetation is unspecified to the echocardiogram and hemocultures are negative.1 The PET and serology stand out in this scenario, considering that a non-conclusive echocardiogram does not exclude the diagnosis in patients with highly suspected IT.6 In the clinical case, even during antibiotic therapy and in the chronic form of the disease, the PET was able to infer and locate the infection, allowing for a more precise diagnosis and avoiding lethal outcomes.

Footnotes

Sources of Funding

There were no external funding sources for this study.

Study Association

This study is not associated with any thesis or dissertation work.

Ethics approval and consent to participate

This article does not contain any studies with human participants or animals performed by any of the authors.


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