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. 2022 Nov 18;56:120. doi: 10.11606/s1518-8787.2022056004207
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Follow-up of children diagnosed with deafness in a neonatal hearing screening program in Manaus

João Bosco Lopes Botelho I, Diego Monteiro de Carvalho I, Giane Zupellari dos Santos-Melo I, José Cardoso Neto I, Samuel Machado do Nascimento II, Wenberger Lanza Daniel de Figueiredo III, Larissa Abreu Lacerda I, Kristian Holanda Nogueira I
PMCID: PMC9749742  PMID: 36629711

ABSTRACT

OBJECTIVE

To evaluate the follow-up of children diagnosed with deafness in neonatal hearing screening and risk factors for hearing loss.

METHODS

Quantitative, cross-sectional, and retrospective study to evaluate factors associated with hearing loss and the follow-up of cases of children diagnosed with audiological dysfunction, by analyzing electronic medical records of 5,305 children referred to a Specialized Center in Type I Rehabilitation, from January/2016 to February/2020, in the city of Manaus, Amazonas. The statistical study used Pearson’s chi-square test and binary logistic regression in which odds ratio scans were obtained with reliability intervals of 95%.

RESULTS

Of the 5,305 children referred for the otoacoustic emission retest, 366 (6.9%) failed the retest. Children diagnosed with sensorineural hearing loss continued in the study, totaling 265 (72.4%). Only 58 (21.9%) children continued in the study to its end, of these 39 had received hearing aids at that point; and 16 (41%) had surgical indication for cochlear implants, of which only 3 (18.7%) had undergone surgery. Among the risk factors for hearing loss, we found 2.6 times more chance of failure in the otoacoustic emissions retest in those children who had a family history of hearing loss and ICU stay.

CONCLUSION

Although the screening flow reaches a large part of live births, the dropout rates during the process are high, therefore, the socioeconomic and geographic characteristics of regions such as the Amazon should be considered as relevant factors to the evasion of rehabilitation programs of these children. Hospitalization in the neonatal ICU and family history of hearing loss in the investigations could be identified as the main and most important factors for alteration of the otoacoustic emissions retests.

Keywords: Disabled Children; Neonatal Screening; Deafness, diagnosis; Correction of Hearing Impairment, trends; Lost to Follow-Up; Rehabilitation Centers; Health Care Quality, Access, and Evaluation

INTRODUCTION

Child deafness has a great impact on the community, whether from an economic or psychosocial point of view. It is the most frequent sensory deficit in humans, with an incidence ranging from 1:300 to 1:1,000 children. According to the World Health Organization (WHO), hearing loss affects about 10% of the world’s population. The frequency of deafness in Brazil is estimated at 4:1,000 births1. Hearing impairments may hinder or prevent speech, language, cognition, and socioemotional development from occurring, thus impairing the general cognitive development2,3. Early diagnosis is fundamental to minimize these damages.

Neonatal hearing screening (NHS) is an important instrument in implementing hearing conservation programs and detecting hearing disorders early. This procedure is recommended by Brazilian health policies as the first stage of a neonatal hearing health program, which should preferably be performed in the first days of life (24–48 hours), still in maternity and, at most, during the 1st month of life, to minimize the damage caused by this pathology so common in our country.

In the prevention program, at the time of hospital discharge after birth, universal neonatal hearing screening (UNHS) is performed by transient otoacoustic emissions (TOAE) and cochlear-palpebral reflex (CPR) research. If a newborn passes the test, that is, presents a response to TOAE in both ears in the hearing screening test, and has no risk for progressive or retrocochlear loss, an orientation is made on the development of hearing and language and they are discharged. Otherwise, if a newborn fails (when they show no response in one or both ears) the 30-day retest and follow-up by a multidisciplinary team is oriented, aiming at diagnosing this deficiency, to perform periodic evaluations and appropriate interventions for them and their families during the first two years of life2,4.

The NHS is part of a set of actions that should be carried out for comprehensive attention to hearing health in childhood: screening, monitoring and follow-up of auditory and language progression, diagnosis, and rehabilitation. Thus, the NHS should be integrated into the network of care for people with disabilities and maternal and child follow-up actions. Articulation, training, and integration with primary care is also extremely important to ensure monitoring and follow-up of the hearing and language development, and for adhesion to referrals to specialized services4,5, for example, cochlear implant surgery, which is an effective device for children with severe and/or profound prelingual hearing loss, since it considerably improves the acquisition of oral language via the auditory pathway, which can positively impact other areas of development9.

The 2019 Joint Committee on Infant Hearing (JCIH) establishes as a risk indicator for hearing loss (RIHL)12: parents’ concern about hearing and speech development; family history of permanent childhood hearing loss; neonatal ICU for more than five days; intrauterine infections such as Cytomegalovirus (CMV), herpes, rubella, syphilis, toxoplasmosis, and more recently Zika; craniofacial malformations; syndromes associated with hearing loss; neurodegenerative disorders; positive cultures in postnatal infections; head trauma; and chemotherapy12. The maternal age group equal to or older than 35 years, considered a risk factor for numerous negative outcomes to newborns, has a higher frequency of adverse perinatal outcomes when compared with women aged between 20 and 34 years, with emphasis on prematurity, low birth weight, and low Apgar index, which are risk factors for hearing loss15.

In 2012, the Ministry of Health instituted the guidelines for the universal neonatal hearing screening care in the country, in which the rates of performance of the UNHS should be higher than 95% of live births16.

However, factors such as lack of family adhesion and the peculiarities of the diagnosis slowed the processes down, preventing most children from reaching the recommended indicators19. This makes the medical and speech therapy intervention in the critical period of maturation and functional plasticity of the central nervous system, between six months and two years of age of the child, impossible20.

To minimize the damage of hearing loss in the population, the Ministry of Health, via Ordinance no. 2,073, of September 28, 2004, instituted the Política Nacional de Atenção à Saúde Auditiva (PNASA – National Policy for Hearing Health Care), promoting wide coverage in the care of patients with hearing impairment in Brazil23. Despite the advances in the PNASA implementation process, difficulties persist with the early diagnosis, the agility of hearing aids acquisition, the rehabilitation, and the guarantee of access to user monitoring by the Unified Health System (SUS).

Given the above statement and the reality of the SUS, this study the primarily aimed to describe the follow-up of neonates who showed alterations in the NHS test, and the fraction of neonates who are reevaluated, diagnosed with hearing loss, treated, and followed by a multidisciplinary team.

METHODS

This is a quantitative, cross-sectional, and retrospective study to evaluate factors associated with hearing loss and the follow-up of cases of children diagnosed with audiological dysfunction, by analyzing electronic medical records from January/2016 to February/2020, in the municipality of Manaus, state of Amazonas. It included children up to two years of age who failed the NHS test in the maternity hospital and were, therefore, referred to a center specialized in Type I rehabilitation (CER I – specialized care of the network of care for people with disabilities within the scope of the SUS), according to Ordinance no. 1,303, from June 28, 201324, to perform the retest, totaling 5,305 medical records analyzed. The 366 cases with retest failure were evaluated according to the ENT diagnosis of hearing loss (Figure). The presence of risk indicators for hearing loss was also considered: gender; family history of hearing loss; gestational complications, such as infections and changes in blood pressure; hospitalization in the Intensive Care Unit; and prematurity, defined as gestational age below 36 weeks.

Figure. Flowchart of patients referred to the specialized center in rehabilitation I for retest.

Figure

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Parametric statistical association methods between qualitative variables (chi-square test and binary logistic regression model) were used. The results were interpreted in terms of the statistical significance of the association (p-value) and odds ratios (OR) between the associated factors.

The research followed the recommendations on ethics in studies with human beings and was approved by the Research Ethics Committee of the School of Health Sciences of the Universidade do Estado do Amazonas (CEP/ESA/UEA) under the opinion number 3,827,675 of February 7, 2020.

RESULTS

In the study period, from January 2016 to February 2020, 148,991 children underwent the otoacoustic emissions test in maternity hospitals in the municipality of Manaus, according to TabNet-Datasus25. Of these, 5,305 (3.56%) were referred for diagnostic confirmation of hearing loss in a Specialized Center in Type I Rehabilitation (CER I) in the same city, they comprised 2,989 (56.34%) males and 2,316 (43.66%) females.

Of the 5,305 children submitted to retest in CER I, 4,939 (93.10%) passed and were discharged from the investigative follow-up with proper guidance, whereas 366 (6.9%) failed and proceeded to diagnostic complementation (BAEP – Brainstem Auditory Evoked Potentials), imaging tests (computed tomography scan – CT scan and/or magnetic resonance imaging – MRI of the ear) and therapy (hearing aids and/or CI – cochlear implants). The study followed up the children diagnosed with sensorineural hearing loss, totaling 265 (72.4%). Only 58 (21.9%) children continued in the study to its end; 39 had received hearing aids at that point; and 16 (41%) had surgical indication for cochlear implants, of which only 3 (18.7%) had undergone surgery. A total of 207 (78.1%) children dropped out. At the end, 19 (32.7%) were awaiting release of the hearing aid and 13 (81.3%) were waiting in line for cochlear implant surgery (Figure).

Table 1 shows a significant association between the retest variables with family history, infections/blood pressure, prematurity, and ICU admission (p-value < 0.05), that is, the chance of failure in the retest result was higher for children who presented these risk indicators for hearing loss.

Table 1. Risk indicators for hearing loss with the result in the otoacoustic emission retest.

Retest result
RIHL Pass Fail Total % p
Gender  
Male 2,783 206 2,989 56.3 0.981
Female 2,156 160 2,316 43.7
Total 4,939 366 5,305 100
Family history  
Present 154 26 180 3.4 0.0001
Absent 4,785 154 5,125 96.6
Total 4,939 180 5,305 100
Jaundice  
Present 789 63 852 16.1 0.534
Absent 4,150 303 4,453 83.9
Total 4,939 366 5,305 100
Infections/BP  
Present 826 94 920 17.3 0.0001
Absent 4,113 272 4,385 82.7
Total 4,939 366 5,305 100
Prematurity  
Present 677 68 745 14 0.01
Absent 4,262 298 4,560 86
Total 4,939 366 5,305 100
ICU admission  
Present 364 62 426 8 0.0001
Absent 4,575 304 4,879 92
Total 4,939 366 5,305 100
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RIHL: risk index for hearing loss; BP: maternal blood pressure; ICU: intensive care unit.

p-values are significant for p < 0.05 – Pearson’s chi-square test.

Among the RIHL, Table 2 shows the chance of failure in the otoacoustic emissions retest was 2.6 times higher in those children who had a family history of hearing loss and ICU stay.

Table 2. Odds ratios for categorical predictors.

Odds ratios for categorical predictors
  Odds ratio 95%CI
Family history Present Absent 2.618 (1.6986–4.0351)
ICU admission Present Absent 2.6763 (1.9930–3.5939)
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ICU: intensive care unit.

DISCUSSION

In this study we identified a retest failure of 366 (6.9%) children and a higher prevalence in males, corroborating the studies by Ayas and Yassen (2021)26. These authors identified a total of 1,821 newborns. Of those, 81% passed the initial test; 423 (23.22%) were referred for failing the first test and followed up after 2 weeks. Among these babies, 24 (7.03%) failed the retest, of whom, 9 (37.50%) were confirmed with bilateral hearing loss. The incidence of hearing loss in the aforementioned study was 4.94:1,000 and confirmed hearing loss was statistically higher in boys than in girls. Note the importance of exploring a two-stage NHS model to reduce false-positive responses, considering a possible “maturation” of the auditory pathway. The literature already showed suggestions of a delay in the auditory pathway maturation in premature babies compared with full-term newborns. A possible delay in the NHS retest could be considered, in selected cases, significantly saving economic resources and the anxiety of parents, according to the study by Ciorba et al. (2019)27 who concluded the BAEP response (and, therefore, of the auditory pathway) went through a possible “maturation” in 1.3% of the infants.

Of the total number of patients referred for the retest, 3,123 (58.9%) showed some risk indicator for hearing loss (RIHL), and some children manifested more than one associated risk factor. Of these evaluated RIHL, 426 children had ICU admission, and 62 (14.5%) failed the retest, with statistical significance (p = 0.0001) (Table 1). According to JCIH (2019)12 this risk factor is well known and studied mainly when the ICU stay is longer than five days and involves the need for artificial respiration. And this relationship is established due to diseases, metabolic disorders, and iatrogenesis during the period of intensive care. The specific length of stay in the ICU was not detailed in the cases studied.

Family history of hearing loss is also related to failure of the test. At the Clinical Hospital of Pernambuco, Griz et al. (2010)28 demonstrated an OR of 1.20 with 787 neonates and infants, whereas the study by Barboza et al. (2013)29 revealed an OR of 1.14. In this study, the family history of hearing loss was present in 180 children; of these 26 (14.4%) failed the otoacoustic emission retest, with a significant association between the variables family history and retest failure, with p = 0.0001 (Table 1).

Hyperbilirubinemia is one of the conditions most associated with hearing loss in ICU patients. Tiensoli et al. (2007)30 found that 15% of patients with hearing test alteration had hyperbilirubinemia, whereas this proportion was 0.2% in the group without hearing impairment. Rechia et al. (2016)31 also found a significant association between hyperbilirubinemia in children hospitalized in neonatal ICU and failure in the retest. Neonatal jaundice and retest failure showed no statistical significance in this study (p = 0.534) (Table 1).

Prematurity is an important risk factor for congenital hearing loss, especially in neonates with less than 1,500 g at birth. Barboza et al. (2013)29, Onoda et al. (2011)32, Escobar-Ipuz et al. (2019)33, and Marinho et al. (2020)6 show that prematurity is the main RIHL in the studied population, on the other hand, the study by Oliveira et al. (2015)34 did not observe this association. Our study reported prematurity in 745 (14%) of the children; 68 (9.1%) failed the retest, corroborating, alongside the cited studies, this evidence of association between the variables prematurity and failure in the retest (p = 0.01).

Infections during pregnancy are well-established risk factors in the literature for hearing loss, especially when they are one of the STORCH infections (syphilis, toxoplasmosis, rubella, cytomegalovirus, and herpes). Urinary tract infection is common in young women and represents the most frequent clinical complication during pregnancy. Thus, newborns and infants of mothers who had urinary infections can be considered at risk for hearing loss, not by the infection itself, but in case the treatment used ototoxic medication28. In this study, most of the infectious events during pregnancy were urinary tract infections.

Prenatal follow-up, an important preventive care strategy in pregnant women and children, can guide the promotion of health and well-being, besides opportunities to treat problems that can affect mothers and their children during this period. Neonatal infections and changes in maternal blood pressure also showed statistically significant, with p = 0.0001, association with failing the retest (Table 1).

This study also observed that children with indicators of family history of hearing loss and ICU stay were 2.6 times more likely to fail the retest (Table 2). Since neonatal ICU admission is an easily identifiable risk factor, this group of patients should receive special attention regarding their adherence to diagnostic follow-up.

In fact, the noticeably high prevalence throughout the series of dropouts during the follow-up of these children after confirmation of the diagnosis of sensorineural hearing loss stands out. Although this study did not measure the number of absences in the retest, considering the initial number of referrals is unknow, we observed problems in the clinical conduction in which 207 (78.1%) children who failed the retest and performed diagnostic confirmation dropped out during the follow-up.

According to Samelli et al. (2019)35, regardless of the management model (Family Health Strategy and traditional basic health unit), low scores were found in response to the Primary Care Assessment Tool (PCATool) child version questionnaire – which assesses the quality of health services, measuring aspects of structure, process, and result, relating the users’ experiences with the professionals and the health service, measuring their satisfaction. Parents evaluated some points as unsatisfactory, such as accessibility, comprehensiveness, and family orientation. This performance can negatively affect the quality and integrality of care to the at-risk baby. In this research, the factors reported in the medical records about the discontinuity of follow-up were social issues, such as a chemically dependent mother, a change of home residence, a dissatisfaction with the quality of primary health care services, the geographic characteristics of our region, and the financial difficulties to abide by the follow-up.

Among the factors that lead to dropout are: low schooling level of mothers, who are unaware of the importance of hearing screening and low socioeconomic status36,37, since some mothers claim not to have enough money for bus tickets. The author identified 20% of absence in the retest in the neonatal unit of the University Hospital of the municipality of Maringá, state of Paraná, a similar situation to the one in the work of Berni et al. (2010)38 when studying the NHS in a public hospital, located in the municipality of Campinas, state of São Paulo, absences to retest was 24.8%.

About half of the children with alterations in the initial otoacoustic emissions test lacked an adequate follow-up to confirm their diagnosis12.

Among those who maintained the follow-up and confirmed the sensorineural deafness diagnosis, with indication of the hearing aid device, 19 (32.7%) were not yet in use, since they were waiting for the prosthesis to be authorized. Of the 39 children using hearing aids, 16 (41%) had surgical indication of cochlear implant (CI) but only 3 (18.75%) could undergo the surgery until the end of data collection (performed outside the state of Amazonas), the other 13 (81.25%) were still in the waiting list of the regulation system (SISREG) waiting for authorization to perform preoperative imaging and diagnostic examinations (Figure).

Part of the justification for the slow progression to surgery seems to be related to the extensive imaging investigation protocol (tomographies and resonances under sedation) and the administrative process for approving tickets, lodging, and scheduling consultations/surgical evaluation to be performed, mainly in the State of São Paulo, via the public service in the SUS program Tratamento Fora de Domicílio (TFD – Out-of-Home District Treatment) of the state of Amazonas Department of Health.

Regarding the follow-up for CI surgery, we cite as an example some cases that may explain the social reasons for non-progression in therapy: the first, one of the children who came from the municipality of São Gabriel da Cachoeira, state of Amazonas (852 km away from Manaus), and belonged to an indigenous ethnic group. Born premature, with late diagnosis of hearing loss at 2 years of age already in irregular use of hearing aids, with indication for CI surgery, the case reported the difficulties of access to speech therapy even with the hearing aid. The second child was from the rural area of Itacoatiara, state of Amazonas (270 km away from Manaus), whose family lived on subsistence agriculture. The child also presented social and financial difficulties to attend consultations and speech therapy, which is why she did not go to surgery. Two other children came from the outskirts of the city of Manaus and, despite living in the capital, both had a social context of risk, ranging from involvement of parents with illicit activities to reports of theft of the hearing aids.

Within this context, the Amazon sociogeographic situation is an important issue for consideration when planning the promotion and implementation of public policies of auditory health, especially in the child population. In cases where the enormous distances are the obstacle, we have other barriers such as situations of crime and social vulnerability that hinder access to rehabilitation treatment.

Lanzetta (2008)39, when studying the follow-up of children with hearing loss regarding the implantation of hearing aids, noticed that only 26% sought the service spontaneously. When social services requested the follow-up, this number reached 44%. These findings reinforce the importance of the parents’ adhesion to the hearing screening program and subsequent follow-up, besides revealing the need for a neonatal hearing screening program including a work front with social workers who can accompany these mothers to reduce the program’s dropout rate.

Note that the Northern region of Brazil has a single cochlear implant center of the SUS, at the Bettina Ferro de Souza University Hospital, in the municipality of Belém, state of Pará, and that, despite being in the same region, due to the continental Brazilian dimensions, to the internal demand of the state of Pará, and to the TFD policy adopted in the state of Amazonas, displacement remains a major obstacle to these cases.

Although we observed a broad coverage of neonatal hearing screening, the follow-up difficulties, especially for CI surgery, should be reevaluated with public policies designed specifically for the region, considering social, economic, and geographic challenges.

In conclusion, although the screening flow reaches a large part of live births, the dropout rates during the process are high, therefore, the socioeconomic and geographic characteristics of regions such as the Amazon should be considered as relevant factors to these children dropping out of rehabilitation programs. Hospitalization in the neonatal ICU and family history of hearing loss in the investigations could be identified as the main and most important factors for alteration of the otoacoustic emissions retests.

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Seguimento de crianças com diagnóstico de surdez em programa de triagem auditiva neonatal em Manaus

João Bosco Lopes Botelho I, Diego Monteiro de Carvalho I, Giane Zupellari dos Santos-Melo I, José Cardoso Neto I, Samuel Machado do Nascimento II, Wenberger Lanza Daniel de Figueiredo III, Larissa Abreu Lacerda I, Kristian Holanda Nogueira I

RESUMO

OBJETIVO

Avaliar o seguimento das crianças com diagnóstico de surdez na triagem auditiva neonatal e fatores de risco para deficiência auditiva.

MÉTODOS

Estudo quantitativo, transversal e retrospectivo para avaliação de fatores associados à perda auditiva e o seguimento dos casos de crianças diagnosticadas com disfunção audiológica, por meio da análise de prontuários eletrônicos de 5.305 crianças encaminhadas a um Centro Especializado em Reabilitação Tipo I, no período de janeiro/2016 a fevereiro/2020, na cidade de Manaus, Amazonas. O estudo estatístico utilizou o teste qui-quadrado de Pearson e por regressão logística binária nos quais foram obtidos odds ratio com intervalos de confiabilidade de 95%.

RESULTADOS

Das 5.305 crianças encaminhadas para realização do reteste da orelhinha, 366 (6,9%) falharam no reteste. Prosseguiram no estudo as crianças com diagnóstico de perda auditiva neurossensorial, totalizando 265 (72,4%). Permanecendo, no final da pesquisa, apenas 58 (21,9%) crianças, destas 39 receberam aparelho auditivo até o presente estudo; e 16 (41%) já tinham indicação cirúrgica para implante coclear, sendo que apenas três (18,7%) haviam realizado a cirurgia. Dentre os fatores de risco para deficiência auditiva encontramos 2,6 vezes mais chance de falha no reteste da orelhinha naquelas crianças que tinham história familiar de perda auditiva e internação em UTI.

CONCLUSÕES

Embora o fluxo de triagem alcance boa parte dos nascidos vivos, as taxas de evasão durante o processo são altas, portanto, as características socioeconômicas e geográficas de regiões como a Amazônia devem ser consideradas como fatores relevantes à evasão dos programas de reabilitação dessas crianças. Foi possível identificar que a internação em UTI neonatal e o histórico familiar de perda auditiva presentes nas investigações compõem os principais e mais importantes fatores para alteração dos retestes da orelhinha.

Keywords: Crianças com Deficiência; Triagem Neonatal; Surdez, diagnóstico; Correção de Deficiência Auditiva, tendências; Perda de Seguimento; Centros de Reabilitação; Qualidade, Acesso e Avaliação da Assistência à Saúde

INTRODUÇÃO

A surdez infantil exerce um grande impacto sobre a comunidade, seja do ponto de vista econômico ou psicossocial. É o déficit sensorial mais frequente em humanos, com incidência que varia de 1:300 a 1:1.000 crianças. Segundo a Organização Mundial da Saúde (OMS), a perda auditiva atinge cerca de 10% da população mundial. A frequência da surdez no Brasil é estimada em 4:1.000 nascimentos1. Deficiências auditivas podem dificultar ou impedir que o desenvolvimento da fala, linguagem, cognição e desenvolvimento socioemocional ocorra, prejudicando, assim, o desenvolvimento cognitivo geral2,3. A importância de um diagnóstico precoce é fundamental para minimizar esses danos.

A triagem auditiva neonatal (TAN) é um importante instrumento na implantação de programas de conservação da audição e na detecção precoce das alterações auditivas. Esse procedimento é recomendado pelas políticas de saúde brasileiras como a primeira etapa de um programa de saúde auditiva neonatal, que, preferencialmente, deve ser realizado nos primeiros dias de vida (24–48 horas), ainda na maternidade e, no máximo, durante o 1º mês de vida, para que possamos minimizar os prejuízos causados por esta patologia tão comum em nosso meio.

No programa de prevenção, por ocasião da alta hospitalar após o nascimento, é realizada a triagem auditiva neonatal universal (TANU) por meio de emissões otoacústicas transientes (EOAT) e pesquisa do reflexo cócleo palpebral (RCP). Se o neonato passa, ou seja, apresenta resposta às EOAT em ambas as orelhas no teste da triagem auditiva, e não tem riscos para perda progressiva ou retrococlear, é feita uma orientação sobre o desenvolvimento da audição e da linguagem e ele recebe alta. Caso contrário, se há falha (quando não apresenta resposta em uma ou ambas as orelhas) é orientado o reteste com 30 dias e acompanhamento por uma equipe multidisciplinar, com o objetivo de encaminhá-los para diagnóstico desta deficiência, para realizar avaliações periódicas e intervenções adequadas a eles e seus familiares, durante os dois primeiros anos de vida2,4.

A TAN faz parte de um conjunto de ações que devem ser realizadas para a atenção integral à saúde auditiva na infância: triagem, monitoramento e acompanhamento da progressão auditiva e da linguagem, diagnóstico e reabilitação. Desta forma, a TAN deve estar integrada à rede de cuidados à pessoa com deficiência e às ações de acompanhamento materno-infantil. Também é de extrema importância a articulação, capacitação e integração com a atenção básica para garantir o monitoramento e acompanhar o desenvolvimento da audição e da linguagem, e para a adesão aos encaminhamentos para serviços especializados4,5, por exemplo, a cirurgia de implante coclear, o qual é um dispositivo eficaz para crianças com perda auditiva pré-lingual severa e/ou profunda, pois proporciona considerável melhora na aquisição da linguagem oral por meio da via auditiva, o que pode ter um impacto positivo em outras áreas do desenvolvimento9.

O Joint Committee on Infant Hearing (JCIH) de 2019 estabelece como indicador de risco para deficiência auditiva (IRDA)12: preocupação dos pais com relação ao desenvolvimento da audição e fala; histórico familiar de perda auditiva infantil permanente; UTI neonatal por mais de cinco dias; infecções intrauterinas, como Citomegalovírus (CMV), herpes, rubéola, sífilis, toxoplasmose e mais recentemente o Zika; malformações craniofaciais; síndromes associadas à perda auditiva; desordens neurodegenerativas; culturas positivas em infecções pós-natal; trauma cranioencefálico e quimioterapia12. A faixa etária materna igual ou superior a 35 anos, considerada fator de risco para inúmeros desfechos negativos relacionados aos recém-nascidos, têm maior frequência de resultados perinatais adversos quando comparada às mulheres com idade entre 20 e 34 anos, com destaque para prematuridade, baixo peso ao nascer e baixo índice de Apgar, sendo fatores de risco para perda auditiva15.

Em 2012, o Ministério da Saúde instaurou as diretrizes de atenção da triagem auditiva neonatal universal no país, em que os índices de realização da TANU devem ser superiores a 95% dos nascidos vivos16.

Contudo, fatores como a não adesão da família e as peculiaridades do diagnóstico retardaram os processos, impedindo que os indicadores preconizados fossem alcançados, na maior parte das crianças19. O que impossibilita a intervenção médica e fonoaudiológica no período crítico de maturação e plasticidade funcional do sistema nervoso central, entre os seis meses e dois anos de idade da criança20.

Com vistas a minimizar o dano da deficiência auditiva na população, o Ministério da Saúde, por meio da Portaria n. 2.073, de 28 de setembro de 2004, instituiu a Política Nacional de Atenção à Saúde Auditiva (PNASA), promovendo a ampla cobertura no atendimento aos pacientes portadores de deficiência auditiva no Brasil23. Apesar dos avanços no processo de implementação da PNASA, persistem dificuldades com diagnóstico precoce, a agilidade da aquisição das próteses auditivas, a reabilitação e da garantia do acesso ao acompanhamento do usuário pelo Sistema Único de Saúde.

Mediante a afirmativa acima e da realidade do SUS, o objetivo primário desse estudo foi descrever o seguimento dos neonatos que apresentaram alteração no teste de TAN, bem como a fração de neonatos que são reavaliados, diagnosticados com perda auditiva, tratados e acompanhados por uma equipe multidisciplinar.

MÉTODOS

Trata-se de um estudo quantitativo, transversal e retrospectivo para avaliação de fatores associados à perda auditiva e o seguimento dos casos de crianças diagnosticadas com disfunção audiológica, por meio da análise de prontuários eletrônicos no período de janeiro/2016 a fevereiro/2020, na cidade de Manaus, Amazonas. Foram incluídas crianças de até dois anos de idade com falha no teste de TAN na maternidade e, portanto, encaminhados a um centro especializado em reabilitação Tipo I (CER I - atenção especializada da rede de cuidados à pessoa com deficiência no âmbito do SUS), segundo a Portaria n. 1.303, de 28 de junho de 201324, para realização do reteste, totalizando 5.305 prontuários analisados. Os 366 casos com falha no reteste foram avaliados segundo o diagnóstico otorrinolaringológico de perda auditiva (Figura).Considerou-se, ainda, a presença dos indicadores de risco para deficiência auditiva: sexo, histórico familiar de perda auditiva, intercorrências gestacionais, como infecções e alterações na pressão arterial, internação em Unidade de Terapia Intensiva e prematuridade, definida como idade gestacional inferior a 36 semanas.

Figura. Fluxograma dos pacientes encaminhados ao centro especializado em reabilitação I para reteste.

Figura

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Foram utilizados métodos estatísticos paramétricos de associação entre as variáveis qualitativas (teste qui-quadrado e modelo de regressão logística binária). Os resultados foram interpretados em termos da significância estatística da associação (p-valor) e das razões de chances (odds ratio) entre os fatores associados.

A pesquisa seguiu as recomendações sobre ética em estudos com seres humanos, sendo aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa da Escola Superior de Ciências da Saúde da Universidade do Estado do Amazonas (CEP/ESA/UEA) sob o número de parecer 3.827.675 de 07 de fevereiro de 2020.

RESULTADOS

No período do estudo, de janeiro de 2016 a fevereiro de 2020, 148.991 crianças realizaram o teste da orelhinha nas maternidades da cidade de Manaus, segundo TabNet-Datasus25. Dessas, 5.305 (3,56%) foram encaminhadas para confirmação diagnóstica de perda auditiva em um Centro Especializado em Reabilitação Tipo I (CER I) na mesma cidade, sendo 2.989 (56,34%) do sexo masculino e 2.316 (43,66%) do sexo feminino.

Das 5.305 crianças submetidas ao reteste no CER I, 4.939 (93,10%) passaram e receberam alta do seguimento investigativo com as devidas orientações, enquanto 366 (6,9%) não passaram e seguiram para complementação diagnóstica (PEATE – Potencial Evocado Auditivo de Tronco Encefálico), exames de imagens (tomografia computadorizada – TC e/ou ressonância magnética – RM de ouvido) e terapia (AASI – aparelho de amplificação sonora individual e/ou IC – implante coclear). Para o interesse do estudo permaneceram as crianças com diagnóstico de perda auditiva neurossensorial que totalizaram 265 (72,4%). Destas, prosseguiram no estudo apenas 58 (21,9%) crianças; 39 tinham recebido aparelho auditivo até o presente estudo; e 16 (41%) já tinham indicação cirúrgica para implante coclear, sendo que apenas três (18,7%) haviam realizado a cirurgia. Ocorreu evasão em 207 (78,1%) das crianças. 19 (32,7%) aguardavam liberação do aparelho auditivo e 13 (81,3%) seguiam na fila de espera para realização da cirurgia de implante coclear (Figura).

Na Tabela 1 encontramos associação significativa entre as variáveis reteste com história familiar, infecções/PA, prematuridade e internação em UTI (p-valor < 0.05), ou seja, a chance de falha no resultado do reteste foi maior para as crianças que apresentaram esses indicadores de risco para deficiência auditiva.

Tabela 1. Indicadores de risco para deficiência auditiva com o resultado no reteste da orelhinha.

Resultado do reteste
IRDA Passou Falhou Total % p
Sexo  
Masculino 2.783 206 2.989 56,3 0,981
Feminino 2.156 160 2.316 43,7
Total 4.939 366 5.305 100
História familiar  
Presente 154 26 180 3,4 0,0001
Ausente 4.785 154 5.125 96,6
Total 4.939 180 5.305 100
Icterícia  
Presente 789 63 852 16,1 0,534
Ausente 4.150 303 4.453 83,9
Total 4.939 366 5.305 100
Infecções/PA  
Presente 826 94 920 17,3 0,0001
Ausente 4.113 272 4.385 82,7
Total 4.939 366 5.305 100
Prematuridade  
Presente 677 68 745 14 0,01
Ausente 4.262 298 4.560 86
Total 4.939 366 5.305 100
Internação UTI  
Presente 364 62 426 8 0,0001
Ausente 4.575 304 4.879 92
Total 4.939 366 5.305 100
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IRDA: índice de risco para deficiência auditiva; PA: pressão arterial materna; UTI: unidade de terapia intensiva.

Valores de p são significativos para p < 0,05 – teste qui-quadrado de Pearson.

Dentre os indicadores de risco para deficiência auditiva (IRDA) encontramos 2,6 vezes mais chance de falha no reteste da orelhinha naquelas crianças que tinham história familiar de perda auditiva (2,618) e internação em UTI (2,6763), conforme Tabela 2.

Tabela 2. Razões de chances para preditores categóricos.

Razões de chances para preditores categóricos
  Razão de chance IC95%
História familiar presente Ausente 2,618 (1,6986–4,0351)
Internação UTI presente Ausente 2,6763 (1,9930–3,5939)
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UTI: unidade de terapia intensiva.

DISCUSSÃO

Neste estudo identificamos uma falha no reteste de 366 (6,9%) crianças e uma prevalência maior no sexo masculino, corroborando os estudos de Ayas e Yassen26 (2021). Esses autores identificaram um total de 1.821 recém-nascidos. Foram aprovados no teste inicial 81% dos bebês; 423 (23,22%) foram encaminhados por falharem ao primeiro teste e acompanhados após 2 semanas. Entre esses bebês, 24 (7,03%) falharam no reteste. Nove (37,50%) dos 24 bebês foram confirmados com perda auditiva bilateral. A incidência de perda auditiva no estudo supracitado foi de 4,94:1.000 e a perda auditiva confirmada foi estatisticamente maior em meninos do que em meninas. Vale ressaltar a importância de explorar um modelo de TAN de dois estágios para reduzir as respostas falso-positivas, levando em consideração uma possível “maturação” da via auditiva. Já foi sugerido na literatura um atraso na maturação da via auditiva em bebês prematuros em comparação com recém-nascidos a termo. Um possível atraso no reteste da TAN poderia ser considerado, em casos selecionados, com economia significativa de recursos econômicos e ansiedade dos pais, conforme o estudo de Ciorba et al. (2019)27 que concluíram uma possível “maturação” da resposta do PEATE (e, portanto, da via auditiva) em 1,3% dos lactentes.

Do total de pacientes encaminhados para realização do reteste da orelhinha, 3.123 (58,9%) apresentavam algum indicador de risco para deficiência auditiva (IRDA), e algumas crianças manifestavam mais de um fator de risco associado. Destes IRDA avaliados, a internação em UTI foi observada em 426 crianças, sendo que 62 (14,5%) falharam no reteste, com significância estatística (p = 0,0001) (Tabela 1). Segundo JCIH12(2019) este fator de risco é bem conhecido e estudado principalmente quando a permanência é superior a cinco dias na UTI e envolve a necessidade de respiração artificial. E essa relação se estabelece devido a doenças, distúrbios metabólicos e iatrogenias durante o período de cuidados intensivos. Não houve detalhamento do tempo específico de permanência na UTI dos casos estudados.

História familiar de perda auditiva também se relaciona com falha no teste da orelhinha. No Hospital das Clínicas de Pernambuco, Griz et al. (2010)28 com 787 neonatos e lactentes, demonstrou uma OR de 1,20 enquanto o estudo de Barboza et al. (2013)29 revelou uma OR de 1,14. Neste trabalho, a história familiar de perda auditiva esteve presente em 180 crianças; destas 26 (14,4%) tiveram falha no reteste da orelhinha havendo associação significativa entre as variáveis histórico familiar e falha no reteste, com p = 0,0001 (Tabela 1).

A hiperbilirrubinemia é uma das condições mais associadas com perda auditiva em crianças internadas em UTI. Tiensoli et al. (2007)30 encontrou que 15% dos pacientes com alteração no teste auditivo tinham hiperbilirrubinemia, enquanto no grupo sem alteração auditiva essa proporção foi de 0,2%. Rechia et al. (2016)31 também encontrou associação significativa entre hiperbilirrubinemia em crianças internadas em UTI neonatal e falha no reteste da orelhinha. Não houve significância estatística entre icterícia neonatal e falha no reteste, nesta pesquisa (p = 0,534) (Tabela 1).

Sobre a prematuridade trata-se de importante fator de risco para perda auditiva congênita, notadamente em neonatos com menos de 1.500g ao nascer. Barboza et al. (2013)29, assim como em Onoda et al. (2011)32, Escobar-Ipuz et al. (2019)33 e Marinho et al. (2020)6 demonstram ser a prematuridade a principal IRDA na população estudada, em contrapartida essa associação não foi observada no estudo de Oliveira et al. (2015)34. Neste estudo a prematuridade foi relatada em 745 (14%) das crianças; 68 (9,1%) apresentaram falha no reteste, corroborando com os estudos citados, essa evidência de associação entre as variáveis prematuridade e falha no reteste (p = 0,01).

Infecções durante a gestação são fatores de risco bem estabelecidos na literatura para perda auditiva, principalmente quando são uma das STORCH (sífilis, toxoplasmose, rubéola, citomegalovírus e herpes). A infecção do trato urinário é comum em mulheres jovens e representa a complicação clínica mais frequente no período gestacional. Isso faz com que os neonatos e lactentes das mães que tiveram infecções urinárias possam ser considerados de risco para perda auditiva, não pela própria infecção, mas no caso de ter havido tratamento por medicação ototóxica28. Neste estudo, grande parte dos eventos infecciosos durante a gestação foram infecções do trato urinário.

O acompanhamento pré-natal, estratégia importante de cuidados preventivos em gestantes e crianças, é capaz de orientar a promoção da saúde e do bem-estar, além de oportunizar o tratamento de problemas que podem afetar as mães e seus filhos nesse período. Infecções neonatais e alteração na pressão arterial materna também teve significância estatística, com p = 0,0001, associados à falha no reteste da orelhinha (Tabela 1).

Neste trabalho foi observado, ainda, que as crianças com indicadores de história familiar de perda auditiva e internação em UTI apresentavam 2,6 vezes mais chances de falha no reteste da orelhinha (Tabela 2). Como a internação em UTI neonatal é um fator de risco facilmente identificável, importa haver uma atenção especial a esse grupo de pacientes em relação a sua aderência ao seguimento diagnóstico.

De fato, chama a atenção, em toda a casuística, a alta prevalência de evasão durante o seguimento dessas crianças após confirmação do diagnóstico de perda auditiva neurossensorial. Embora este trabalho não tenha aferido o número de faltas ao reteste, tendo em vista desconhecermos o quantitativo inicial de encaminhamentos, notou-se problemas na adesão à condução clínica em que 207 (78,1%) crianças que falharam no reteste e realizaram a confirmação diagnóstica evadiram durante o seguimento.

Segundo Samelli et al. (2019)35, independente do modelo de gestão (Estratégia Saúde da Família e unidade básica de saúde tradicional), verificou-se baixos escores, em resposta ao questionário PCATool versão criança – o qual avalia a qualidade dos serviços de saúde, mensurando aspectos de estrutura, processo e resultado, relacionando as experiências do usuário com os profissionais e com o serviço de saúde, medindo sua satisfação. Os pais avaliaram como insatisfatórios alguns pontos, como acessibilidade, integralidade e orientação familiar. Esse desempenho pode trazer consequências negativas para a qualidade e integralidade do cuidado ao bebê de risco. Nesta pesquisa, os fatores relatados nos prontuários sobre a descontinuidade do seguimento foram questões sociais, como mãe dependente química, mudança de residência domiciliar, insatisfação com a qualidade dos serviços de atenção primária à saúde, características geográficas da nossa região e dificuldades financeiras em seguir o acompanhamento.

Entre os fatores que levam à evasão estão: baixo grau escolar das mães, que não se conscientizam da importância da triagem auditiva e o baixo nível socioeconômico36,37, visto que algumas mães alegam não ter dinheiro suficiente para passagens de ônibus. O autor identificou 20% de falta ao reteste na unidade neonatal do Hospital Universitário da cidade de Maringá, PR, situação semelhante encontrada no trabalho de Berni et al (2010)38 ao estudar a TAN em um hospital da rede pública, situado na cidade de Campinas, SP, encontrou 24,8% de faltas ao reteste.

Cerca de metade das crianças que apresentam alteração no teste inicial da orelhinha não têm um adequado seguimento para confirmação de seu diagnóstico12.

Já, entre aquelas que mantiveram o seguimento e confirmaram o diagnóstico de surdez neurossensorial, com indicação do uso do aparelho de amplificação sonora individual (AASI), 19 (32,7%) ainda não estavam em uso, pois aguardavam liberação da prótese. Das 39 crianças usuárias de AASI, 16 (41%) tiveram indicação cirúrgica de implante coclear (IC), porém, apenas 3 (18,75%) conseguiram realizar a cirurgia até o final da coleta de dados (realizada fora do estado do Amazonas), as outras 13 (81,25%) seguiam na fila de espera do sistema de regulação (SISREG) aguardando autorização para realizar exames de imagem pré-operatórios e diagnóstico (Figura).

Parte da justificativa para a morosidade na progressão para a cirurgia parece estar relacionada ao extenso protocolo de investigação imagenológica (tomografias e ressonâncias sob sedação) e o processo administrativo para liberação de passagens, hospedagem e agendamento de consultas/avaliação cirúrgica a serem realizadas, principalmente no Estado de São Paulo, via serviço público no programa SUS da Secretaria Estadual de Saúde do Amazonas de Tratamento Fora de Domicílio (TFD).

Sobre o seguimento para a cirurgia do IC, citamos como exemplo alguns casos que podem explicar as razões sociais da não progressão na terapia: a primeira, uma das crianças que era proveniente do município de São Gabriel da Cachoeira, AM (852 km até Manaus), e pertencia a uma etnia indígena. Nascida de parto prematuro, com diagnóstico tardio de perda auditiva aos 2 anos de idade já em uso irregular do AASI, com indicação para cirurgia de IC, relatava as dificuldades de acesso ao acompanhamento fonoterápico mesmo com o AASI. A segunda criança era da zona rural de Itacoatiara, AM (270 km até Manaus), cuja família vivia de agricultura de subsistência. Ela também apresentava dificuldades sociais e financeiras para comparecimento às consultas e à fonoterapia, razão pela qual não seguiu para a cirurgia. Ainda, outras duas eram oriundas da periferia da cidade de Manaus e, apesar de habitarem na capital, o contexto social de ambas era de risco, havendo desde envolvimento dos pais com atividades ilícitas até relato de furto do AASI.

Dentro desse contexto, a situação sociogeográfica amazônica é uma questão importante a ser considerada ao se planejar a promoção e execução de políticas públicas de saúde auditiva, em especial na população infantil. Nos casos em que as enormes distâncias são o obstáculo, temos outras barreiras como situações de criminalidade e vulnerabilidade social que dificultam o acesso ao tratamento de reabilitação.

Lanzetta39 (2008) ao estudar o acompanhamento de crianças com perda auditiva quanto à implantação de AASI, percebeu que apenas 26% procuraram o serviço espontaneamente. Quando o serviço social solicitava o retorno, este número chegava a 44%. Estes achados reforçam a importância da adesão dos pais ao programa de triagem auditiva e posterior acompanhamento, além de revelar a necessidade de um programa de triagem auditiva neonatal incluindo uma frente de trabalho com assistentes sociais que possam acompanhar essas mães com o objetivo de diminuir o índice de evasão do programa.

É válido destacar que a região Norte do Brasil possui um único centro de implante coclear do SUS, localizado no Hospital Universitário Bettina Ferro de Souza, em Belém do Pará, e que embora seja na mesma região, pelas dimensões continentais brasileiras, pela própria demanda interna do estado do Pará e pela política de TFD adotada no estado do Amazonas, o deslocamento continua sendo grande empecilho para estes casos.

Apesar de observarmos uma cobertura ampla para a realização da triagem auditiva neonatal, as dificuldades do seguimento, em especial para a cirurgia do IC, deverão ser repensadas por meio de políticas públicas desenhadas especificamente para a região, considerando os desafios sociais, econômicos e geográficos.

Conclui-se que, embora o fluxo de triagem alcance boa parte dos nascidos vivos, as taxas de evasão durante o processo são altas, portanto, as características socioeconômicas e geográficas de regiões como a Amazônica, devem ser consideradas como fatores relevantes à evasão dos programas de reabilitação dessas crianças. Foi possível identificar que a internação em UTI neonatal e o histórico familiar de perda auditiva presentes nas investigações, compõem os principais e mais importantes fatores para alteração de retestes da orelhinha.

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