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Epidemiologia e Serviços de Saúde : Revista do Sistema Unico de Saúde do Brasil logoLink to Epidemiologia e Serviços de Saúde : Revista do Sistema Unico de Saúde do Brasil
. 2025 May 12;34:e20240027. doi: 10.1590/S2237-96222025v34e20240027.en
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Orofacial clefts in newborns in Brazil: a time series study, 2010-2021

Fisuras orofaciales en recién nacidos en Brasil: estudio de series temporales, 2010-2021

Karoline Machado Vieira 1, Verônica Canarim Menezes 1, Augusto César Cardoso-dos-Santos 2, Ana Luiza Meneguci Moreira Franco 3, Flavia Martinez de Carvalho 3,4, Lavinia Schuler Faccini 5, Betine Pinto Moehlecke Iser 1,6
PMCID: PMC12077537  PMID: 40366940

Abstract

Objective

To analyze distribution of orofacial cleft cases (cleft palate, cleft lip and cleft palate with cleft lip) and their temporal trend in Brazil, according to the country’s regions and Federative Units from 2010 to 2021, in addition to comparing proportions during the COVID-19 pandemic, from 2020 to 2021, with the preceding time series, from 2010 to 2019.

Methods

This is an epidemiological time series study, using records of all babies born with orofacial clefts held on the Live Birth Information System for the period 2010-2021. Prevalence rates were calculated according to year, regions and Federative Units. Time series analysis was performed using the Prais-Winsten generalized linear model.

Results

A total of 34,564,430 live births were recorded in the period. National prevalence of orofacial clefts was 6.73/10,000 live births (95% confidence interval [95%CI 6.64; 6.81])). The Southern region had the highest rate in the period for all types of orofacial clefts. The Northeast region and the states of Alagoas and Piauí showed a rising trend in the period for the three types of orofacial clefts. Other regions showed a stationary trend or increases/decreases in just one type of cleft. Comparing the pre-pandemic period with the pandemic period, there were no significant changes in the prevalence in the Brazilian regions.

Conclusion

Among the country’s regions, for all three types of clefts, the South had the highest prevalence, and the Northeast had a rising trend. Among the Federative Units, there was an increase in the three types of clefts in Alagoas and Piauí. The COVID-19 pandemic did not influence prevalence in the period analyzed.

Keywords: COVID-19, Cleft Lip, Cleft Palate, Time Series Studies, Brazil

Introduction

Orofacial clefts are congenital craniofacial abnormalities that occur due to defects in the formation of the primary and secondary palates at the beginning of the embryo’s formation, affecting, to a varying extent, the lips and oral and nasal cavities (1). Considering the embryonic and pathogenic processes involved, they are divided into isolated cleft palate and cleft lip with or without cleft palate and can occur in isolation (70.0% of cases) or associated with a wide range of syndromes (30.0% of cases) (1-3).

Global incidence of orofacial clefts is 1.50 per 1,000 live births, i.e. approximately 220,000 births per year, and varies according to geographic region, ethnic origin, socioeconomic level and the nature of the cleft itself (4-6). In Brazil, between 2010 and 2019, the prevalence rate was 6.20/10,000 live births, with differences between the country’s Federative Units and regions (2). Prevalence rates of around 4.85 and 5.16/10,000 live births have been found, but without analysis of temporal trend for each type of orofacial cleft (6-8).

Orofacial clefts can cause harm to teeth, appearance, speech, hearing, cognition and psychosocial aspects (1,2,9). These clefts can be prejudicial to the nutritional status of the newborn, as they influence their natural ability to feed and their sucking and swallowing mechanisms (2,10,11). It has been found that, in infants with orofacial clefts, the likelihood of mortality was 2.07 times greater than for those without this congenital abnormality (12). The impacts of orofacial clefts require multidisciplinary care, including clinical and surgical care, from birth to adulthood, as they can lead to lasting adverse outcomes for health and social integration (2).

The etiology of orofacial clefts is complex and multifactorial with genetic and environmental aspects involved in their formation (1,3). Consumption of alcoholic beverages, exposure to tobacco smoke (actively or passively) and exposure to phenytoin, valproic acid and thalidomide, in the first trimester of pregnancy, are the main environmental factors associated with congenital abnormality (1,2,12). Occurrence of maternal fever and infections has been associated with the development of orofacial clefts, as have stressful events during life and the periconceptional period and the risk of orofacial clefts in offspring (13,14).

It has been questioned whether stressful events and other infections, such as COVID-19, a disease caused by the SARS-CoV-2 coronavirus, could influence the occurrence of orofacial clefts, as they also generate a great psychological and stressful effect, in addition to symptoms that can resemble a common cold, with the presence of fever (15). Occurrence of orofacial clefts may be associated with maternal exposure to lifelong stress and fear of COVID-19 in particular, but without a direct effect of infection itself (16). The importance of providing, in addition to usual prenatal care, psychological support to pregnant women during stressful events that affect populations, such as the COVID-19 pandemic, has been highlighted (16).

Epidemiological studies that analyze temporal trends in diseases provide important data for evaluating strategies aimed at addressing the problem and building health actions in each region and Federative Unit. The objectives of this study were: to carry out an epidemiological analysis of orofacial cleft case distribution and temporal trend in Brazil, according the country’s regions and Federative Units, from 2010 to 2021; and to compare their proportions during the COVID-19 pandemic, in 2020 to 2021, with those of the 2010-2019 time series.

Methods

Design

This is an epidemiological observational time series study, using records of all babies born with orofacial clefts held on the Live Birth Information System (Sistema de Informações sobre Nascidos Vivos - SINASC) for the period 2010-2021.

Setting

SINASC was implemented in 1990 to record epidemiological information about births in Brazil. This system uses the Live Birth Certificate as the base document for data collection. Abnormalities are coded in accordance with the provisions of chapter XVII of the 10th Revision of the International Statistical Classification of Diseases and Related Health Problems (ICD-10), regarding congenital malformations, deformations and chromosomal abnormalities (Q00-Q99) (2).

Participants

The study population comprised all live births in Brazil between 2010 and 2021.

Variables

The dependent variable was the prevalence of each type of cleft (cleft palate, cleft lip and cleft palate with cleft lip), stratified according to the Brazilian regions and Federative Units (North: Rondônia, Acre, Amazonas, Roraima, Pará, Amapá, Tocantins; Northeast: Maranhão, Piauí, Ceará, Rio Grande do Norte, Paraíba, Pernambuco, Alagoas, Sergipe, Bahia; Midwest: Mato Grosso do Sul, Mato Grosso, Goiás, Distrito Federal; South: Paraná, Santa Catarina, Rio Grande do Sul; and Southeast: São Paulo, Rio de Janeiro, Minas Gerais, Espírito Santo).

The independent variables were the year, 2010-2021, and the period of analysis, namely the pre-COVID-19 pandemic period, 2010-2019, and the pandemic period, 2020-2021.

Data sources and measurement

The data were collected via the Birth Monitoring Panel (Painel de Monitoramento da Natalidade).

We identified all children born with orofacial clefts recorded by coding on the SINASC, in accordance with ICD-10 Chapter XVII. The codes selected were: cleft palate (ICD-Q35), cleft lip (ICD-Q36) or cleft palate with cleft lip (ICD-Q37), for analysis of the longitudinal component of the time series, comprising the prevalence rates of the period 2010-2021, and comparing prevalence rates between the periods 2010-2019 and 2020-2021, for each type of cleft and total clefts.

Bias control

Data collection was carried out in May and June 2023, with the aim of preventing the SINASC data closure deadline from interfering with the calculations of the indicators. According to Health Ministry Ordinance No. 199/2009, “data are disclosed on a preliminary basis, and later on a definitive basis, within the following deadlines: I – Between June 30 and August 30 of the year following the year of occurrence, on a preliminary basis; and II – By December 30th of the year following the year of occurrence, on a definitive basis.” (17).

Study size

We collected data on live births in Brazil for the period 2010-2021.

Statistical methods

The proportions were calculated by dividing the number of births recorded with each type of orofacial clefts (cleft palate, cleft lip and cleft palate with cleft lip), in each year and region and Federative Unit, by the total number of live births for the same category and period, in the same place and period, multiplied by 10,000. We used the Prais-Winsten generalized linear regression model to assess the time series, providing the average annual change in the series values ​​(β coefficient), expressed in percentage points (p.p.) per year.

The Durbin-Watson hypothesis test was used to check for the presence of serial autocorrelation, with values ​​close to 2 being expected. In order to check differences between categories, we used the period averages and 95% confidence intervals (95%CI), whereby these should not overlap. Average prevalence for the pandemic period, from 2020 to 2021, was compared to average prevalence for the preceding period, from 2010 to 2019, according to the Brazilian regions and 95%CI. We used a 5% significance level.

The analyses were performed using Stata 16.0. All figures were created using the Plotly library (version 5.6.0) for Python (version 3.9.12) (18-20).

Data access and cleaning methods

The data were available for tabulation at: https://svs.aids.gov.br/daent/centrais-de-conteudos/paineis-de-monitoramento/natalidade/anomalias-congenitas/. We used the Comma Separated Values ​​(.CSV) file extension to export them to Microsoft Excel. The data were organized and standardized on spreadsheets according to region and Federative Unit. There were no records with unknown data for the analysis we performed.

Results

In all, 34,564,430 live births were recorded in Brazil in the period 2010-2021, with 5,407,246 (15.6%) of them occurring during the COVID-19 pandemic period from 2020 to 2021. Of the total, 23,246 presented one or more types of orofacial clefts, resulting in a prevalence rate of 6.73/10,000 live births (95%CI 6.64; 6.81). Of these, 9,633 were born with cleft palate (prevalence: 2.79/10,000; 95%CI 2.69; 2.90), 6,579 with cleft lip (1.90/10,000; 95%CI 1.83; 1.97) and 7,034 with cleft palate with cleft lip (2.04/10,000; 95%CI 1.90; 2.18).

The Southern region had the highest average prevalence of cleft palate: 3.35/10,000 live births (95%CI 3.15; 3.54) (Figure 1). The Federative Unit with the highest average prevalence of cleft palate was Sergipe (Northeast) with 5.06/10,000 (95%CI 2.75; 7.37). Regarding annual prevalence of cleft palate, the Federal District (Midwest) stood out in 2019 (17.44/10,000 live births) (Supplementary Table 1). Regarding the trend, cleft palate showed stability in most regions, with the exception of the Northeast, which had a rising trend (p-value<0.001), and there was also an increase in some Federative Units – Amapá and Rondônia (North) and Alagoas, Ceará, Piauí and Sergipe (Northeast) – and a reduction in others – Amazonas (North), Bahia and Rio Grande do Norte (Northeast) and Santa Catarina (South).

Figure 1. Cleft palate average prevalence and temporal trend, by Federative Unit, per 10,000 live births (LB) (A); cleft palate annual prevalence, by region, per 10,000 live births (B). Brazil, 2010-2021 (n=9,633).

Figure 1

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Table 1. Orofacial cleft average prevalence with 95% confidence intervals (95%CI), by region before and during the COVID-19 pandemic. Brazil, 2010-2021 (n=23,246).

Regions 2010-2019 2020-2021
Average (95%CI) Average (95%CI)
Cleft palate
North 2.30 (2.14; 2.47) 1.87 (-0.51; 4.25)
Northeast 2.49 (2.29; 2.69) 2.85 (0.26; 5.44)
Southeast 2.98 (2.83; 3.13) 2.69 (1.55;3.83)
South 3.33 (3.11; 3.55) 3.41 (-0.36; 7.18)
Midwest 2.75 (2.55; 2.94) 2.74 (1.19; 4.29)
Brazil 2.79 (2.69; 2.90) 2.75 (2.10; 3.39)
Cleft lip
North 1.59 (1.31; 1.87) 1.52 (-0.59; 3.64)
Northeast 1.66 (1.51; 1.81) 1.85 (1.37; 2.34)
Southeast 2.14 (1.99; 2.29) 1.89 (1.08; 2.69)
South 2.25 (2.11; 2.40) 1.75 (0.87; 2.63)
Midwest 1.74 (1.52; 1.96) 1.39 (0.25; 2.53)
Brazil 1.93 (1.86; 2.00) 1.78 (1.37; 2.19)
Cleft palate with cleft lip
North 2.01 (1.70; 2.32) 2.70 (1.26; 4.14)
Northeast 1.44 (1.24; 1.63) 1.87 (1.36; 2.37)
Southeast 2.07 (1.93; 2.21) 2.22 (0.40; 4.04)
South 2.90 (2.71; 3.09) 3.09 (-0.65; 6.84)
Midwest 1.90 (1.76; 2.03) 2.70 (-3.49; 8.89)
Brazil 1.98 (1.84; 2.12) 2.34 (1.97; 2.70)
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The highest average cleft lip prevalence was found in the Southern region with 2.17/10,000 live births (95%CI 2.00; 2.34) (Figure 2). The Federative Unit with the highest average prevalence was Sergipe (Northeast), with 3.23/10,000 live births (95%CI 2.53; 3.94). With regard to annual prevalence, Sergipe (Northeast) stood out in 2020 (5.35/10,000 live births) (Supplementary Table 2). An increase in the temporal trend was seen in the Northeast region (p-value 0.004) and in the following Federative Units: Alagoas, Pernambuco, Piauí and Sergipe (Northeast). There was a reduction in the South (p-value 0.033) and in the Midwest (p-value 0.016) and in the following Federative Units: Ceará (Northeast), Rio de Janeiro (Southeast) and Mato Grosso (Midwest).

Figure 2. Cleft lip average prevalence and temporal trend, by Federative Unit, per 10,000 live births (LB) (A): cleft lip annual prevalence, by region, per 10,000 live births (B). Brazil, 2010-2021 (n=6,579).

Figure 2

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The South was the region with the highest average prevalence of cleft palate with cleft lip, with 2.93/10,000 live births (95%CI 2.75; 3.11) (Figure 3). The Federative Unit with the highest prevalence in the period was Roraima (North), with 4.31/10,000 live births (95%CI 2.69; 5.93), in particular its annual prevalence in 2016 (10.55 cases per 10,000 live births) (Supplementary Table 3). With regard to trend, there was an increase in Brazil (p-value<0.001), in the North (p-value<0.001) and Northeast (p-value 0.001) regions, in addition to the following Federative Units: Acre, Amapá, Roraima and Tocantins (North), Alagoas, Maranhão, Paraíba, Piauí and Rio Grande do Norte (Northeast) and Espírito Santo (Southeast). The only reduction was in Sergipe (Northeast).

Figure 3. Cleft palate with cleft lip average prevalence and temporal trend, by Federative Unit, per 10,000 live births (LB) (A); annual prevalence of cleft palate with cleft lip, by region, per 10,000 live births (B). Brazil, 2010-2021 (n=7,034).

Figure 3

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When assessing average prevalence of orofacial clefts in the periods preceding and corresponding to the COVID-19 pandemic in the regions (Table 1), average cleft palate prevalence of 2.79/10,000 (95%CI 2.69; 2.90) from 2010 to 2019 in Brazil was similar to that for the period 2020-2021 (2.75/10,000; 95%CI 2.10; 3.39). The South recorded the highest rate for both periods with 3.33/10,000 (95%CI 3.11; 3.55) in the pre-pandemic period and 3.41/10,000 (95%CI -0.36; 7.18) in the pandemic period. The North had the lowest frequency among the country’s regions in the pre-pandemic period, 2.30/10,000 live births (95%CI 2.14; 2.47), and in the pandemic period, 1.87/10,000 (95%CI -0.51; 4.25). There were no statistically significant reductions or increases in the periods.

Average cleft lip prevalence of 1.93/10,000 was recorded in Brazil (95%CI 1.86; 2.00) from 2010 to 2019. During the COVID-19 pandemic period, it was 1.78/10,000 (95%CI 1.37; 2.19). The South had the highest proportion in the pre-pandemic period, with a prevalence rate of 2.25/10,000 (95%CI 2.11; 2.40), this being above the national average. During the pandemic period, the Southeast had the highest proportion, with a prevalence rate of 1.89/10,000 live births (95%CI 1.08; 2.69). The North had the lowest rate among the regions in the pre-pandemic period, with 1.59/10,000 live births (95%CI 1.31; 1.87). During the pandemic period, the Midwest had a prevalence rate of 1.39/10,000 live births (95%CI 0.25; 2.53). There was no significant increase or reduction in both periods.

Average prevalence of cleft palate with cleft lip from 2010 to 2019 was 1.98/10,000 live births in Brazil (95%CI 1.84; 2.12). During the COVID-19 pandemic period, there were 2.34/10,000 live births with this condition (95%CI 1.97; 2.70). The South had the highest proportion for both periods, with a prevalence rate of 2.90/10,000 live births (95%CI 2.71; 3.09) in the pre-pandemic period and 3.09/10,000 live births (95%CI -0.65; 6.84) in the COVID-19 period, this being above the national average. The Northeast had the lowest proportion among the country’s regions in the pre-pandemic and pandemic periods: 1.44/10,000 live births (95%CI 1.24; 1.63) and 1.87/10,000 live births (95%CI 1.36; 2.37). There were no significant changes between the periods.

Discussion

This study identified that the Southern region of Brazil had the highest prevalence of the three types of orofacial clefts, and that cleft palate was the most prevalent in the period. The Northeast region showed a rising trend in the three types of orofacial clefts, as did the states of Alagoas and Piauí, located in the same region. The COVID-19 pandemic did not influence the prevalence of orofacial clefts in the Brazilian regions in the period assessed.

Among the limitations of this study, use of secondary data stood out, as it depends on the quality and completeness of the reported data. It should be emphasized that the SINASC system records abnormalities detected shortly after birth, which probably underestimates the prevalence rates recorded, especially those in the cleft palate and labiopalatal group, which depend on a more specific diagnosis by the attending physician, since they are not easily visualized in the prenatal period or during physical examination. The non-significant variations between the Brazilian regions in the number of cases of orofacial clefts during the COVID-19 pandemic period, may reflect the short post-exposure period we assessed, and the effects of the pandemic may appear in subsequent years, depending on the time of gestation and embryogenesis.

Direct comparisons of orofacial cleft prevalence between countries should be made with caution given the different methodologies used. The Brazilian prevalence rate found was lower than the rate of 14.00/10,000 in China (21) revealed by a meta-analysis using data from 1986 to 2015, and was lower than the rate of 13.80/10,000 found for low- and middle-income countries (22) by a meta-analysis covering the period from 1990 to 2014. The frequency we found was similar to a Colombian cross-sectional study (23), which revealed a rate of 6.00/10,000 live births based on data from 2009 to 2017. It was also similar to the rate of 5.00 cases/10,000 live births found by a Nigerian study (24) based on data from September 2006 to June 2011. This discrepancy may be due to the different periods analyzed, racial, cultural and economic diversity, environmental exposures and differences in pregnancy care programs, in addition to differences in the operational characteristics of congenital abnormality surveillance programs in each of these countries (1,8,21).

When comparing the result of this study with the national prevalence in different periods, such as 2005-2016 (6) when it was 5.10/10,000 live births; 2010-2019 (2) when it was 6.20/10,000; 2008-2017 (24) when it was 5.20/10,000; and 1999-2020 (7) when it was 5.16/10,000, the results suggest a slight increase, if only the most recent data are analyzed, which may be related to the improvement in case recording by health professionals on SINASC in recent years. This is because, from 2011 onwards, there was an increase in the number of characters for recording congenital abnormalities in field 34 of the Live Birth Certificate. As of 2018, Law No. 13,685 made it compulsory to report congenital abnormalities, resulting the reporting and detailing of all congenital abnormalities identified in newborns (2).

Cleft palate with cleft lip is the most prevalent type of orofacial cleft in international studies (25,26) and in previous national studies (7,27,28), unlike what we found in this study, in which cleft palate was the most frequent in the period. This discrepancy between the findings has already been observed previously by the Brazilian Ministry of Health (2) and in analyses of the Latin American Collaborative Study of Congenital Malformations (8,29), which suggested that this occurs due to SINASC using ICD-10. The shortcomings of ICD-10 for coding the orofacial cleft types is explained in the literature, and such errors are expected in any records that use this coding system. When compared to the previous system (ICD-9), ICD-10, as used on SINASC does not have modifiers for severity or clinical subtypes, which means that it lacks accuracy and precision for adequately describing orofacial clefts (29).

High underreporting of cleft palate with cleft lip (Q37) could be explained by the use of the cleft lip code (Q36) and the cleft palate code (Q35) to specify a case of cleft palate with cleft lip, as this is a common error found on SINASC (29). Misuse of codes Q38.0, Q38.5 and Q38.6 to code orofacial clefts has been noted. This could contribute to this discrepancy in prevalence (29), converging with the difficulty of many Brazilian maternity hospitals in establishing an accurate diagnosis before completing the Live Birth Certificate, which is another hypothesis that has been highlighted (8).

Among the Brazilian regions, the South had the highest prevalence for all types of orofacial clefts, whereby occurrence was higher than the Brazilian national average in the period, converging with previous national data (2,6,7). This result may be related to better case identification and recording in this region (2,8,29). An example of this better reporting is the pilot project focused on surveillance of congenital abnormalities, carried out since 2020, in the state of Rio Grande do Sul (South) (2), which includes training mother and child health care teams at sentinel hospitals to identify congenital abnormalities.

There is variation in the lowest prevalence rate regarding type of cleft: sometimes it is found in the Northeast, sometimes it is found in the North (6,24). This may reflect the presence of inequalities between Brazilian regions in relation to technological resources, training of health professionals and training of health service managers to analyze health information (7,8). The Federative Units and regions with the greatest technological and health challenges may be those with the lowest prevalence over the period.

The temporal trend, in the period studied, in the Federative Units of the South and in almost all those of the Southeast, presented a certain stability, not showing a trend of significant increase or reduction, converging with the stationary trend in the state of São Paulo (Southeast) between 2008 and 2019 (27). This can be explained by lower variability in the recording of congenital abnormalities on SINASC in these regions and the better quality of case reporting (2,8).

As in 2019 (6), the Northeast region showed a rising trend in the period, which was followed by the states of Alagoas and Piauí in that region, for of all types of orofacial clefts. This may reflect the recovery of epidemiological surveillance in these states and regions, correcting previous underestimation there (8), which converges with the improvements made in the Brazilian National Health System and in epidemiological surveillance in recent years, especially in the face of health emergencies (2,8).

An example of this is the state of Pernambuco (Northeast). Through its Center for Strategic Information on Health Surveillance, in view of the increase in the occurrence of microcephaly as a result of Zika virus, the state carried out an assessment of the event and put in place its response process to that Public Health Emergency, which was triggered internationally (2). It is suggested that these investments in improvements in health surveillance and congenital abnormalities in general, as is already occurring in Pernambuco (Northeast) and Rio Grande do Sul (South), should be continued and expanded to other states and regions, aiming at better health planning and care for congenital abnormalities throughout the national territory.

Few differences were found regarding the COVID-19 pandemic. Perhaps due to the short period of time post-exposure we assessed, from 2020 to 2021, or due to the ecological approach of our research, which did not assess specific cases of maternal infection during pregnancy, no Brazilian region showed a significant increase or reduction in the prevalence of any type of orofacial clefts when compared to the period prior to the pandemic (2010-2019).

There is disagreement in the literature as to whether or not COVID-19 may be a factor associated with the development of orofacial clefts. Even with the high accuracy of prenatal ultrasound in assessing the type of orofacial cleft (detection of the correct type of cleft in 88.90% of cases [73.70%-93.70%]), there are regional discrepancies in prenatal care and, consequently, in the diagnosis of congenital abnormalities during pregnancy (2,30). These differences may have worsened in the pandemic period, in which attention and investments were focused on tackling the health crisis, basic services were interrupted and people stopped routinely seeking health services.

Among the Brazilian regions, the South had the highest prevalence of the three types of orofacial clefts. The Northeast and its states of Alagoas and Piauí showed a rising trend for the three types of cleft, unlike other regions and Federative Units, where the trend was stationary or with increases/decreases in just one type of orofacial cleft.

Isolated cleft palate was the most common type found in this study. The COVID-19 pandemic did not influence prevalence of orofacial clefts in the short post-exposure period assessed. These findings contribute to the creation of public health policies and encourage discussion about the importance of improvements in data capture on secondary databases, such as SINASC. Clarifying the epidemiology of diseases at the national level is essential for ensuring full inclusion of children with these conditions in society and their quality of life, enabling better guidance for prevention policies, early diagnosis, care and multidisciplinary treatment of cases, in addition to guiding resource distribution.

Acknowledgements.

The authors thank Aglaer Alves da Nóbrega, of the Ministry of Health, and Laysa Krieck, of the Universidade Federal do Rio Grande do Sul, for their contribution in the initial organization of the data and for the partnerships established during the development of this research.

Funding Statement

The authors Iser BPM (CNPq, Process 312216/2022-0) and Faccini LS receive a Research Productivity scholarship from the National Council for Scientific and Technological Development. Franco ALMM receives a Doctoral scholarship from the Foundation for the Coordination of Improvement of Higher Education Personnel (CAPES, Process 88887.832293/2023-00).

Footnotes

Funding: The authors Iser BPM (CNPq, Process 312216/2022-0) and Faccini LS receive a Research Productivity scholarship from the National Council for Scientific and Technological Development. Franco ALMM receives a Doctoral scholarship from the Foundation for the Coordination of Improvement of Higher Education Personnel (CAPES, Process 88887.832293/2023-00).

Data availability.

The database and the analysis codes used in this research are available at: https://docs.google.com/spreadsheets/d/1H7jQxqmVio-9LW2JsvSLSXmR0f8shx3S3VKtwhK0M6U/edit?usp=sharing. The repository is available at: https://repositorio.animaeducacao.com.br/items/5a63e8f7-bbe6-46f3-a418-2d48a6961e7d/.

References

  • 1.Mossey PA, Little J, Munger RG, Dixon MJ, Shaw WC. Cleft lip and palate. The Lancet. 2009;374(9703) doi: 10.1016/S0140-6736(09)60695-4. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 2.Brasil . Saúde Brasil 2020/2021 – Anomalias congênitas prioritárias para a vigilância ao nascimento. Ministério da Saúde; Brasília: 2021. [Google Scholar]
  • 3.Dixon MJ, Marazita ML, Beaty TH, Murray JC. Cleft lip and palate: understanding genetic and environmental influences. Nat Rev Genet. 2011;12(3) doi: 10.1038/nrg2933. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 4.Vyas T, Gupta P, Kumar S, Gupta R, Gupta T, Singh H. Cleft of lip and palate: A review. J Fam Med Prim Care. 2020;9(6) doi: 10.4103/jfmpc.jfmpc_472_20. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 5.Pawluk MS, Campaña H, Gili JA, Comas B, Guiménez LG, Villalba MI. Adverse social determinants and risk for congenital anomalies. Arch Argent Pedriatr. 2014;112(3) doi: 10.5546/aap.2014.eng.215. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 6.Shibukawa BMC, Rissi GP, Higarashi IH, Oliveira RR. Factors associated with the presence of cleft lip and/or cleft palate in Brazilian newborns. Rev Bras Saúde Mater Infant. 2019;19(4) [Google Scholar]
  • 7.Silva AM, Calumby RT, Freitas VS. Epidemiologic profile and prevalence of live births with orofacial cleft in Brazil: a descriptive study. Rev Paul Pediatr. 2023;42 doi: 10.1590/1984-0462/2024/42/2022234. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 8.Abreu MHNG, Lee KH, Luquetti DV, Starr JR. Temporal trend in the reported birth prevalence of cleft lip and/or cleft palate in Brazil, 2000 to 2013. Birth Defects Res A Clin Mol Teratol. 2000;106(9) doi: 10.1002/bdra.23528. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 9.Taib BG, Taib AG, Swift AC, Eeden S van. Fissura labiopalatina: diagnóstico e tratamento. Br J Hosp Med. 2015;76(10) doi: 10.12968/hmed.2015.76.10.584. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 10.Medina J, Fitzsimons K, Russell C, Butterworth S, Wahedally H, Park MH. Cleft registry and audit network database: 2021 annual report. 2021. [[cited 2023 Oct 10]]. https://www.crane-database.org.uk/content/uploads/2021/12/CRANE-2021-Annual-Report_23Dec21.pdf .
  • 11.Di Ninno CQMS, Moura D, Raciff R, Machado SV, Rocha CMG, Norton RC. Aleitamento materno exclusivo em bebês com fissura de lábio e/ou palato. Rev Soc Bras Fonoaudiol. 2011;16(4) [Google Scholar]
  • 12.Nunen DPF van, Boogaard MJH van den, Griot JPWD, Ruttermann M, Veken LT van der, Breugem CC. Elevated infant mortality rate among Dutch oral cleft cases: a retrospective analysis from 1997 to 2011. Front Surg. 1997;1 doi: 10.3389/fsurg.2014.00048. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 13.Shi FP, Huang YY, Dai QQ, Chen YL, Jiang HY, Liang SY. Maternal common cold or fever during pregnancy and the risk of orofacial clefts in the offspring: a systematic review and meta-analysis. Cleft Palate Craniofacial J. 2023;60(4) doi: 10.1177/10556656211067695. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 14.Tran C, Crawford AA, Hamilton A, French CE, Wren Y, Sandy J. Maternal stressful life events during the periconceptional period and orofacial clefts: a systematic review and meta-analysis. Cleft Palate Craniofacial J. 2022;59(10) doi: 10.1177/10556656211045553. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 15.Haleem A, Javaid M, Vaishya R. Effects of COVID-19 pandemic in daily life. Curr Med Res Pract. 2020;10(2) doi: 10.1016/j.cmrp.2020.03.011. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 16.Sabbagh HJ, Alamoudi RA, Zeinalddin M, Bulushi TA, Al-Batayneh OB, Hassan MAA. COVID-19 related risk factors and their association with non-syndromic orofacial clefts in five Arab countries: a case-control study. BMC Oral Health. 2023;23(1) doi: 10.1186/s12903-023-02934-y. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 17.Brasil Regulamenta a coleta de dados, fluxo e periodicidade de envio das informações sobre óbitos e nascidos vivos para os Sistemas de Informações em Saúde sob gestão da Secretaria de Vigilância em Saúde. 2009. [cited 2024 Aug 22]. https://bvsms.saude.gov.br/bvs/saudelegis/svs/2009/prt0116_11_02_2009.html .
  • 18.StataCorp LLC Stata: Software for Statistics and Data Science. 2021. [[cited 2023 July 10]]. https://www.stata.com/new-in-stata/causal-mediation-analysis/
  • 19.Plotly Technologies Inc Collaborative data Science. 2015. [cited 2024 Apr 29]. https://plot.ly .
  • 20.Rossum G van, Drake FL., Junior . Python reference manual. 1995. [Google Scholar]
  • 21.Wang M, Yuan Y, Wang Z, Liu D, Wang Z, Sun F. Prevalence of orofacial clefts among live births in China: a systematic review and meta-analysis. Birth Defects Res. 2017;109(13) doi: 10.1002/bdr2.1043. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 22.Kadir A, Mossey PA, Blencowe H, Moorthie S, Lawn JE, Mastroiacovo P. Systematic review and meta-analysis of the birth prevalence of orofacial clefts in low- and middle-income countries. Cleft Palate Craniofac J. 2017;54(5) doi: 10.1597/15-221. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 23.Alonso RRH, Brigetty GPS. Analysis of the Prevalence and Incidence of Cleft Lip and Palate in Colombia. Cleft Palate Craniofac J. 2020;57(5) doi: 10.1177/1055665619886455. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 24.Silva RS, Macari S, Santos TR, Werneck MAF, Pinto RS. The panorama of cleft lip and palate live birth in Brazil: follow-up of a 10-year period and inequalities in the health system. Cleft Palate Craniofacial J. 2022;59(12) doi: 10.1177/10556656211050004. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 25.Butali A, Adeyemo WL, Mossey PA, Olasoji HO, Onah II, Adebola A. Prevalence of orofacial clefts in Nigeria. Cleft Palate Craniofac J. 2014;51(3) doi: 10.1597/12-135. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
  • 26.Salari N, Darvishi N, Heydari M, Bokaee S, Darvishi F, Mohammadi M. Global prevalence of cleft palate, cleft lip and cleft palate and lip: A comprehensive systematic review and meta-analysis. J Stomatol Oral Maxillofac Surg. 2022;123(2) doi: 10.1016/j.jormas.2021.05.008. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 27.Calderon MG, Simoni VCO, Ferreira BGS, Moraes AF, Gomes MA, Hatakeyama VS. Epidemiologic characteristics, time trend, and seasonality of orofacial clefts in São Paulo state, Brazil. 2008-2019. Cleft Palate Craniofacial J. 2024;61(11) doi: 10.1177/10556656231181007. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 28.Souza J, Raskin S. Clinical and epidemiological study of orofacial clefts. J Pediatr. 2013;89(2) doi: 10.1016/j.jped.2013.03.010. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 29.Nascimento RL, Castilla EE, Dutra MG, Orioli IM. ICD-10 impact on ascertainment and accuracy of oral cleft cases as recorded by the Brazilian national live birth information system. Am J Med Genet A. 2018;176(4) doi: 10.1002/ajmg.a.38634. [DOI] [PubMed] [Google Scholar]
  • 30.Vibert F, Schmidt G, Löffler K, Gasiorek-Wiens A, Henrich W, Verlohren S. Accuracy of prenatal detection of facial clefts and relation between facial clefts, additional malformations and chromosomal abnormalities: a large referral-center cohort. Arch Gynecol Obstet. 2024;309(5) doi: 10.1007/s00404-023-07084-8. [DOI] [PMC free article] [PubMed] [Google Scholar]
Epidemiol Serv Saude. 2025 May 12;34:e20240027. [Article in Portuguese] doi: 10.1590/S2237-96222025v34e20240027.pt

Fendas orofaciais em recém-nascidos no Brasil: estudo de série temporal, 2010-2021

Karoline Machado Vieira 1, Verônica Canarim Menezes 1, Augusto César Cardoso-dos-Santos 2, Ana Luiza Meneguci Moreira Franco 3, Flavia Martinez de Carvalho 3,4, Lavinia Schuler Faccini 5, Betine Pinto Moehlecke Iser 1,6

Resumo

Objetivo

Analisar a distribuição dos casos e a tendência temporal de fendas orofaciais (fenda palatina, fenda labial e fenda labial com fenda palatina) no Brasil, segundo regiões e unidades da Federação, nos últimos 12 anos, além de comparar proporções durante a pandemia de covid-19, de 2020 a 2021, com a série histórica anterior, de 2010 a 2019.

Métodos

Trata-se de estudo epidemiológico de série temporal, utilizando registros de todos os nascidos com fendas orofaciais, do Sistema de Informações sobre Nascidos Vivos, no período 2010-2021. Prevalências foram calculadas segundo ano, regiões e unidades da Federação. A análise da série temporal foi realizada pelo modelo linear generalizado de Prais-Winsten.

Resultados

Foram registrados 34.564.430 nascidos vivos no período. A prevalência nacional de fendas orofaciais foi 6,73/10 mil nascidos vivos (intervalo de confiança de 95% [IC95% 6,64; 6,81]). O Sul apresentou a maior taxa no período para todos os tipos de fendas orofaciais. A região Nordeste e as unidades da Federação Alagoas e Piauí apresentaram tendência crescente no período nos três tipos de fendas orofaciais. Outras regiões apresentaram tendência estacionária ou aumentos/diminuições em apenas um tipo de fenda. Comparando o período pré-pandemia com o período da pandemia, não houve mudanças significativas na prevalência das regiões brasileiras.

Conclusão

Entre as regiões do Brasil, nos três tipos de fenda, o Sul apresentou a maior prevalência, e o Nordeste, tendência ascendente. Entre as unidades da Federação, Alagoas e Piauí apresentaram aumento nos três tipos de fenda. A pandemia de covid-19 não influenciou nas prevalências no período analisado.

Palavras-chave: Covid-19, Fenda Labial, Fissura Palatina, Estudos de Séries Temporais, Brasil

Introdução

As fendas orofaciais são anomalias congênitas craniofaciais que acontecem por defeitos de formação dos palatos primário e secundário no início da formação do embrião, acometendo, com variável extensão, lábios, cavidade oral e nasal (1). Considerando os processos embrionário e patogênico envolvidos, são divididas em fenda palatina isolada e fenda labial com ou sem fenda palatina e podem ocorrer de forma isolada (70,0% dos casos) ou associada a uma ampla gama de síndromes (30,0% dos casos) (1-3).

As fendas orofaciais podem gerar prejuízos dentários, na aparência, na fala, na audição, na cognição e nos aspectos psicossociais (1,2,9). Tais fendas podem atrapalhar no estado nutricional do recém-nascido, uma vez que influenciam na habilidade natural de se alimentar, nos mecanismos de sucção e deglutição (2,10,11). Observou-se que, em lactentes com a presença de fendas orofaciais, a chance de mortalidade era 2,07 vezes maior do que naqueles sem essa anomalia congênita (12). Os impactos da fenda orofacial requerem cuidados multidisciplinares, incluindo assistência clínica e cirúrgica, desde o nascimento até a idade adulta, já que podem levar a resultados adversos duradouros para a saúde e a integração social (2). As fendas orofaciais podem gerar prejuízos dentários, na aparência, na fala, na audição, na cognição e nos aspectos psicossociais (1,2,9). Tais fendas podem atrapalhar no estado nutricional do recém-nascido, uma vez que influenciam na habilidade natural de se alimentar, nos mecanismos de sucção e deglutição (2,10,11). Observou-se que, em lactentes com a presença de fendas orofaciais, a chance de mortalidade era 2,07 vezes maior do que naqueles sem essa anomalia congênita (12). Os impactos da fenda orofacial requerem cuidados multidisciplinares, incluindo assistência clínica e cirúrgica, desde o nascimento até a idade adulta, já que podem levar a resultados adversos duradouros para a saúde e a integração social (2).

A etiologia das fendas orofaciais é complexa e multifatorial com aspectos genéticos e ambientais envolvidos na sua formação (1,3). Consumo de bebidas alcoólicas, exposição ao fumo (ativa ou passivamente) e exposição a fenitoína, ácido valproico e talidomida, no primeiro trimestre da gestação, são os principais fatores ambientais associados à anomalia congênita (1,2,12). A ocorrência de febre materna e infecções já foi associada ao desenvolvimento das fendas orofaciais, assim como eventos estressantes durante a vida e o período periconcepcional e o risco de fendas orofaciais na prole (13,14).

Questiona-se se eventos estressores e outras infecções, como é o caso da covid-19, doença causada pelo coronavírus SARS-CoV-2, poderiam influenciar na ocorrência das fendas orofaciais, visto que geram também grande efeito psicológico e estressor, além de sintomas que podem se assemelhar a um resfriado comum, com a presença da febre (15). A ocorrência de fendas orofaciais pode estar associada à exposição materna ao estresse ao longo da vida e ao medo da covid-19 em particular, mas, sem efeito direto da própria infecção (16). Destaca-se a importância de fornecer, além dos cuidados pré-natais habituais, apoio psicológico às gestantes durante eventos estressantes que afetam populações, como a pandemia de covid-19 (16).

Estudos epidemiológicos que analisam tendências temporais dos agravos fornecem dados importantes para a avaliação das estratégias visando ao enfrentamento do problema e à construção de ações em saúde em cada região e unidades da Federação. Os objetivos deste estudo foram: realizar a análise epidemiológica da distribuição dos casos e a tendência temporal das fendas orofaciais no Brasil, segundo regiões e unidades da Federação, nos últimos 12 anos; e comparar as proporções durante a pandemia de covid-19, em 2020 a 2021, com as da série histórica de 2010 a 2019.

Métodos

Delineamento

Trata-se de estudo epidemiológico, observacional, de série temporal, utilizando registros de todos os nascidos com fendas orofaciais, do Sistema de Informações sobre Nascidos Vivos (Sinasc), no período 2010-2021.

Contexto

O Sinasc foi implantado em 1990 para registro de informações epidemiológicas sobre os nascimentos no país. Esse sistema tem a Declaração de Nascido Vivo como documento-base para coleta de dados. As anomalias são codificadas atendendo ao disposto no capítulo XVII da Classificação Estatística Internacional de Doenças e Problemas Relacionados à Saúde, na sua décima revisão (CID-10), que discorre sobre as malformações congênitas, deformidades e anomalias cromossômicas (Q00-Q99) (2).

Participantes

A população do estudo compreendeu todos os nascidos vivos no país entre 2010 e 2021.

Variáveis

A variável dependente foi a prevalência de cada tipo de fenda (fenda palatina, fenda labial e fenda labial com fenda palatina), estratificada segundo região e unidades da Federação do Brasil (Norte: Rondônia, Acre, Amazonas, Roraima, Pará, Amapá, Tocantins; Nordeste: Maranhão, Piauí, Ceará, Rio Grande do Norte, Paraíba, Pernambuco, Alagoas, Sergipe, Bahia; Centro-Oeste: Mato Grosso do Sul, Mato Grosso, Goiás, Distrito Federal; Sul: Paraná, Santa Catarina, Rio Grande do Sul; e Sudeste: São Paulo, Rio de Janeiro, Minas Gerais, Espírito Santo).

As variáveis independentes foram o ano, 2010-2021, e o período de análise, sendo o período pré-pandemia de covid-19, 2010-2019, e o período concorrente a pandemia, 2020-2021.

Fontes de dados e mensuração

Os dados foram coletados através do Painel de Monitoramento da Natalidade.

Foram identificados todos os nascidos com fendas orofaciais registrados, codificadas no Sinasc, atendendo ao capítulo XVII da CID-10. Os códigos selecionados foram: fenda palatina (CID-Q35), fenda labial (CID-Q36) ou fenda labial com fenda palatina (CID-Q37), para análise do componente longitudinal de série temporal, compreendendo as prevalências do período 2010-2021, e comparadas as prevalências entre os períodos 2010-2019 e 2020-2021, de cada tipo de fenda e do total.

Controle de viés

A coleta de dados foi realizada em maio e junho de 2023, com o intuito de evitar que o tempo de encerramento dos dados no Sinasc interferisse nos cálculos dos indicadores. Conforme a Portaria nº 199/2009, “os dados são divulgados em caráter preliminar, e posteriormente em caráter definitivo, nos seguintes prazos: I – Entre 30 de junho e 30 de agosto do ano subsequente ao ano de ocorrência, em caráter preliminar; e II – Até 30 de dezembro do ano subsequente ao ano de ocorrência, em caráter oficial.” (17).

Tamanho do estudo

Foram captados dados dos nascidos vivos do Brasil de 2010 a 2021.

Métodos estatísticos

As proporções foram calculadas dividindo-se o número de nascimentos registrados com cada tipo de fendas orofaciais (fenda palatina, fenda labial e fenda labial com fenda palatina), em cada ano e região e unidades da Federação, pelo total de nascidos vivos para a mesma categoria e período, no mesmo local e período, multiplicado por 10 mil. Para avaliação da série temporal, utilizou-se o modelo de regressão linear generalizada de Prais-Winsten, fornecendo a variação média anual dos valores das séries (coeficiente β), expresso em pontos percentuais (p.p.) ao ano.

O teste de hipóteses de Durbin-Watson foi útil para checar a presença de autocorrelação serial, sendo esperados valores próximos de 2. Para verificar diferenças entre as categorias, consideraram-se a média do período e os intervalos de confiança de 95% (IC95%), não devendo estes sobrepor-se. A prevalência média do período da pandemia, de 2020 a 2021, foi comparada à prevalência média do período anterior, de 2010 a 2019, segundo regiões do Brasil e IC95%. O nível de significância foi 5,0%.

As análises foram realizadas utilizando-se o programa Stata 16.0. Todas as figuras foram elaboradas utilizando a biblioteca Plotly (versão 5.6.0) para Python (versão 3.9.12) (18-20).

Acesso aos dados e métodos de limpeza

Dados disponíveis para tabulação no endereço eletrônico: https://svs.aids.gov.br/daent/centrais-de-conteudos/paineis-de-monitoramento/natalidade/anomalias-congenitas/. Foi utilizada a extensão Comma Separated Values (.CSV) para a plataforma Microsoft Excel. Os dados foram organizados e padronizados em planilhas segundo a região e as unidades da Federação. Não houve registros ignorados para a análise realizada.

Resultados

Foram registrados 34.564.430 nascidos vivos no Brasil no período 2010-2021, sendo 5.407.246 (15,6%) deles no período da pandemia de covid-19 de 2020 a 2021. Do total, 23.246 apresentaram um ou mais tipos de fendas orofaciais, resultando na prevalência de 6,73/10 mil nascidos vivos (IC95% 6,64; 6,81). Desses, 9.633 nasceram com fenda palatina (prevalência: 2,79/10 mil; IC95% 2,69; 2,90), 6.579 com fenda labial (1,90/10 mil; IC95% 1,83; 1,97) e 7.034 com fenda labial com fenda palatina (2,04/10 mil; IC95% 1,90; 2,18).

A região Sul apresentou a maior prevalência média de fenda palatina: 3,35/10 mil nascidos vivos (IC95% 3,15; 3,54) (Figura 1). A unidade da Federação com a maior prevalência média de fenda palatina foi Sergipe (Nordeste) com 5,06/10 mil (IC95% 2,75; 7,37). Na prevalência anual das fendas palatinas, destacou-se o Distrito Federal (Centro-Oeste) em 2019 (17,44/10 mil nascidos vivos) (Tabela suplementar 1). Na tendência, as fendas palatinas apresentaram estabilidade na maioria das regiões, com exceção do Nordeste que teve tendência crescente (p-valor<0,001), além de aumento em algumas unidades da Federação – Amapá e Rondônia (Norte) e Alagoas, Ceará, Piauí e Sergipe (Nordeste) – e redução em outras – Amazonas (Norte), Bahia e Rio Grande do Norte (Nordeste) e Santa Catarina (Sul).

Figura 1. Prevalência média de fenda palatina e tendência temporal, por unidade da federação, por 10 mil nascidos vivos (NV) (A); frevalência anual de fenda palatina, por região, por 10 mil nascidos vivos (B). Brasil, 2010-2021 (n=9.633).

Figura 1

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Observou-se a maior prevalência média de fendas labiais na região Sul com 2,17/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,00; 2,34) (Figura 2). A unidade da Federação com maior prevalência média foi Sergipe (Nordeste), com 3,23/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,53; 3,94). Na prevalência anual, evidenciou-se Sergipe (Nordeste) em 2020 (5,35/10 mil nascidos vivos) (Tabela suplementar 2). Observou-se aumento na tendência temporal na região Nordeste (p-valor 0,004) e nas unidades da Federação Alagoas, Pernambuco, Piauí e Sergipe (Nordeste). Houve redução no Sul (p-valor 0,033) e no Centro-Oeste (p-valor 0,016) e nas unidades da Federação Ceará (Nordeste), Rio de Janeiro (Sudeste) e Mato Grosso (Centro-Oeste).

Figura 2. Prevalência média de fenda labial e tendência temporal, por unidade da federação, por 10 mil nascidos vivos (NV) (A); prevalência anual de fenda labial, por região, por 10 mil nascidos vivos (B). Brasil, 2010-2021 (n=6.579).

Figura 2

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O Sul foi a região que apresentou maior prevalência média de fenda labial com fenda palatina, com 2,93/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,75; 3,11) (Figura 3). A unidade da Federação com a maior prevalência no período foi Roraima (Norte), com 4,31/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,69; 5,93), destaque para a prevalência anual de 2016 (10,55 casos por 10 mil nascidos vivos) (Tabela suplementar 3). Na tendência, verificou-se aumento no Brasil (p-valor<0,001), nas regiões Norte (p-valor<0,001) e Nordeste (p-valor 0,001), além das unidades da Federação Acre, Amapá, Roraima e Tocantins (Norte), Alagoas, Maranhão, Paraíba, Piauí e Rio Grande do Norte (Nordeste) e Espírito Santo (Sudeste). Houve redução apenas em Sergipe (Nordeste).

Figura 3. Prevalência média de fenda labial com fenda palatina e tendência temporal, por unidade da federação, por 10 mil nascidos vivos (NV) (A); prevalência anual de fenda labial com fenda palatina, por região, por 10 mil nascidos vivos (B). Brasil, 2010-2021 (n=7.034).

Figura 3

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Ao avaliar a prevalência média das fendas orofaciais no período anterior e concorrente à pandemia de covid-19 nas regiões (Tabela 1), a média de fendas palatinas de 2010 a 2019, de 2,79/10 mil (IC95% 2,69; 2,90), no Brasil foi similar àquela do período 2020-2021 (2,75/10 mil; IC95% 2,10; 3,39). O Sul registrou a maior taxa para ambos os períodos com 3,33/10 mil (IC95% 3,11; 3,55) no pré-pandemia e 3,41/10 mil (IC95% -0,36; 7,18) na pandemia. O Norte apresentou a menor frequência entre as regiões no período pré-pandemia, 2,30/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,14; 2,47), e na pandemia, 1,87/10mil (IC95% -0,51; 4,25). Não se verificaram reduções ou aumentos estatisticamente significantes nos períodos.

Tabela 1. Prevalência média com intervalo de confiança de 95% (IC95%) de fendas orofaciais por região antes e durante a pandemia de covid-19. Brasil, 2010-2021 (n=23.246).

Regiões 2010-2019 2020-2021
Média (IC95%) Média (IC95%)
Fendas palatinas
Norte 2,30 (2,14; 2,47) 1,87 (-0,51; 4,25)
Nordeste 2,49 (2,29; 2,69) 2,85 (0,26; 5,44)
Sudeste 2,98 (2,83; 3,13) 2,69 (1,55;3,83)
Sul 3,33 (3,11; 3,55) 3,41 (-0,36; 7,18)
Centro-Oeste 2,75 (2,55; 2,94) 2,74 (1,19; 4,29)
Brasil 2,79 (2,69; 2,90) 2,75 (2,10; 3,39)
Fendas labiais
Norte 1,59 (1,31; 1,87) 1,52 (-0,59; 3,64)
Nordeste 1,66 (1,51; 1,81) 1,85 (1,37; 2,34)
Sudeste 2,14 (1,99; 2,29) 1,89 (1,08; 2,69)
Sul 2,25 (2,11; 2,40) 1,75 (0,87; 2,63)
Centro-Oeste 1,74 (1,52; 1,96) 1,39 (0,25; 2,53)
Brasil 1,93 (1,86; 2,00) 1,78 (1,37; 2,19)
Fendas labiais com fendas palatinas
Norte 2,01 (1,70; 2,32) 2,70 (1,26; 4,14)
Nordeste 1,44 (1,24; 1,63) 1,87 (1,36; 2,37)
Sudeste 2,07 (1,93; 2,21) 2,22 (0,40; 4,04)
Sul 2,90 (2,71; 3,09) 3,09 (-0,65; 6,84)
Centro-Oeste 1,90 (1,76; 2,03) 2,70 (-3,49; 8,89)
Brasil 1,98 (1,84; 2,12) 2,34 (1,97; 2,70)
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Foi registrada a prevalência média de 1,93/10 mil no Brasil (IC95% 1,86; 2,00) de 2010 a 2019 quanto à fenda labial. No período de pandemia de covid-19, foi 1,78/10 mil (IC95% 1,37; 2,19). O Sul obteve a maior proporção no período pré-pandemia, com prevalência de 2,25/10 mil (IC95% 2,11; 2,40), acima da média nacional. No período da pandemia, foi o Sudeste com prevalência de 1,89/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,08; 2,69). O Norte apresentou a menor taxa entre as regiões no período pré-pandemia, com 1,59/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,31; 1,87). No período da pandemia, o Centro-Oeste apresentou a prevalência de 1,39/10 mil nascidos vivos (IC95% 0,25; 2,53). Não houve aumento ou redução significativa nos dois períodos.

A prevalência média de fenda labial com fenda palatina de 2010 a 2019 foi 1,98/10 mil nascidos vivos no Brasil (IC95% 1,84; 2,12). No período da pandemia de covid-19, foi 2,34/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,97; 2,70). O Sul obteve a maior proporção para ambos os períodos, com prevalência de 2,90/10 mil nascidos vivos (IC95% 2,71; 3,09) no período pré-pandemia e 3,09/10 mil nascidos vivos (IC95% -0,65; 6,84) na pandemia de covid-19, acima da média nacional. O Nordeste apresentou a menor proporção entre as regiões nos períodos pré-pandemia e pandêmico: 1,44/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,24; 1,63) e 1,87/10 mil nascidos vivos (IC95% 1,36; 2,37). Não foram verificadas alterações significantes entre os períodos.

Discussão

Este estudo identificou que a região Sul apresentou a maior prevalência nos três tipos de fendas orofaciais, e a fenda palatina foi a mais prevalente no período. A região Nordeste apresentou tendência ascendente nos três tipos de fendas orofaciais, assim como as unidades da Federação Alagoas e Piauí, da mesma região. A pandemia de covid-19 não influenciou nas prevalências das fendas orofaciais entre as regiões brasileiras no período avaliado.

Entre as limitações deste estudo, destacou-se o uso de dados secundários, dependente da qualidade e completitude dos dados notificados. Ressalta-se que o Sinasc registra as anomalias detectadas logo após o nascimento, o que provavelmente subestime as prevalências registradas, sobretudo no grupo da fenda palatina e labiopalatal, que dependem de diagnóstico mais específico pelo profissional assistente, uma vez que não são facilmente visualizadas no período pré-natal e no exame físico. As variações não significantes do número de casos de fendas orofaciais durante o período da pandemia de covid-19, entre as regiões, podem refletir o curto período pós-exposição avaliado, podendo os efeitos da pandemia aparecerem nos anos subsequentes, a depender do momento da gestação e embriogênese.

Comparações diretas entre as prevalências das fendas orofaciais entre os países devem ser cautelosas tendo em vista as diferentes metodologias utilizadas. A prevalência brasileira encontrada foi menor que a da China (21), vista em uma metanálise com dados de 1986 a 2015, de 14,00/10 mil, e foi menor que a de países de baixa e média renda (22), vista em metanálise de 1990 a 2014, de 13,80/10 mil. A frequência vista foi semelhante a um estudo transversal colombiano (23), com dados de 2009 a 2017, de 6,00/10 mil nascidos vivos, e a um nigeriano (24), com dados de setembro de 2006 a junho de 2011, de 5,00 casos/10 mil nascidos vivos. Essa discrepância pode ser devida aos diferentes períodos analisados, à diversidade racial, cultural e econômica, às exposições ambientais e às diferenças nos programas de atendimento às gestantes, além das diferenças nas características operacionais dos programas de vigilância de anomalias congênitas em cada país (1,8,21).

Quando comparado o resultado deste estudo com a prevalência nacional em diferentes períodos, a exemplo de 2005-2016 (6) de 5,10/10 mil nascidos vivos; 2010-2019 (2) de 6,20/10 mil; 2008-2017 (24) de 5,20/10 mil; e 1999-2020 (7) de 5,16/10 mil, os resultados sugerem leve aumento, se analisados apenas os dados mais recentes, podendo estar relacionado à melhoria na captação dos casos pelos profissionais de saúde por meio do Sinasc nos últimos anos. Isso porque, a partir de 2011, houve aumento no número de caracteres para o registro das anomalias congênitas no campo 34 da Declaração de Nascidos Vivos. A partir de 2018, por meio da Lei nº 13.685, a notificação das anomalias congênitas passou a ter caráter compulsório, permitindo a notificação e o detalhamento de todas as anomalias congênitas identificadas no recém-nascido (2).

A fenda labial com fenda palatina é o tipo mais prevalente de fendas orofaciais em estudos internacionais (25,26) e em estudos nacionais anteriores (7,27,28), diferentemente do encontrado neste estudo, no qual a fenda palatina foi a mais frequente no período. Essa discrepância entre os achados já foi percebida anteriormente pelo Ministério da Saúde do Brasil (2) e em análises do Estudo Colaborativo Latino-Americano de Malformações Congênitas (8,29), que sugeriram que isso ocorre devido à utilização da CID-10 pelo Sinasc. A deficiência desse sistema para codificar os tipos das fendas orofaciais é explicada na literatura, sendo tais erros esperados em qualquer registro que utilize esse sistema de codificação. O Sinasc, quando comparado com o sistema anterior, CID-9, não possui modificadores para gravidade ou subtipos clínicos, o que significa que falta exatidão e precisão para descrever adequadamente as fendas orofaciais (29).

A alta subnotificação de fenda labial com fenda palatina (Q37) poderia ser explicada pela utilização do código fenda labial (Q36) e com o código da fenda palatina (Q35) para especificar um caso de fenda labial com fenda palatina, pois esse é um erro comum encontrado no Sinasc (29). Foi percebida a utilização indevida dos códigos Q38.0, Q38.5 e Q38.6 para codificar fendas orofaciais. Isso poderia contribuir para essa discrepância de prevalências (29) convergindo com a dificuldade de muitas maternidades brasileiras estabelecerem um diagnóstico preciso antes do registro na Declaração de Nascido Vivo, outra hipótese destacada (8).

Entre as regiões brasileiras, o Sul apresentou a maior prevalência para todos os tipos, com ocorrência maior que a média nacional brasileira no período, convergindo com dados nacionais anteriores (2,6,7). Tal resultado pode ter relação com o melhor registro e captação dos casos nessa região (2,8,29). Um exemplo dessa melhor notificação é o projeto-piloto focado na vigilância de anomalias congênitas, realizado desde 2020, no Rio Grande do Sul (Sul) (2), que inclui capacitação das equipes materno-infantis de hospitais sentinelas para a identificação de anomalias congênitas.

Há variação na menor prevalência quanto ao tipo de fenda: ora é o Nordeste, ora é o Norte (6,24). Isso pode refletir a presença de desigualdades entre as regiões brasileiras em relação aos recursos tecnológicos, à formação dos profissionais de saúde e à capacitação dos gestores para analisar informações de saúde (7,8). As unidades da Federação e as regiões com maiores desafios tecnológicos e em saúde podem ser as que apresentam as menores prevalências ao longo do período.

A tendência temporal, no período estudado, nas unidades da Federação do Sul e em quase todas do Sudeste apresentou certa estabilidade, não mostrando tendência de aumento ou redução significativas, convergindo com a tendência estacionária no estado de São Paulo (Sudeste) entre 2008 e 2019 (27). Isso pode ser explicado pela menor variabilidade no registro de anomalias congênitas no Sinasc nessas regiões e pela melhor qualidade da notificação (2,8).

Assim como em 2019 (6), o Nordeste apresentou tendência ascendente no período, acompanhada pelas suas unidades da Federação Alagoas e Piauí, para o desenvolvimento de todos os tipos de fendas orofaciais. Isso pode refletir a recuperação da vigilância epidemiológica nesses estados e regiões, corrigindo a anterior subestimação nesses locais (8), o que converge com as melhorias feitas no Sistema Único de Saúde e na vigilância epidemiológica nos últimos anos, principalmente diante das emergências em saúde (2,8).

Um exemplo disso é Pernambuco (Nordeste). Através do Centro de Informações Estratégicas em Vigilância em Saúde, com o aumento da ocorrência da microcefalia em decorrência do Zika vírus, o estado realizou a avaliação do evento e desencadeou o processo de resposta à Emergência em Saúde Pública, deflagrada internacionalmente (2). Sugere-se que esses investimentos em melhorias na vigilância em saúde e das anomalias congênitas em geral, como já ocorre em Pernambuco (Nordeste) e no Rio Grande do Sul (Sul), devem ser continuados e ampliados para outros estados e regiões, visando ao melhor planejamento em saúde e à assistência das anomalias congênitas em todo território nacional.

Poucas diferenças foram observadas referentes à pandemia de covid-19. Talvez pelo curto espaço de tempo pós-exposição avaliado, de 2020 a 2021, ou pela abordagem ecológica da pesquisa, que não avaliou casos específicos de infecção materna durante a gravidez, nenhuma região brasileira apresentou aumento ou redução significativa na prevalência em nenhum tipo de fendas orofaciais quando comparado com o período anterior, de 2010 a 2019, à pandemia.

Há divergências na literatura se a covid-19 pode ou não ser um fator associado ao desenvolvimento das fendas orofaciais. Mesmo com a alta precisão da ultrassonografia pré-natal na avaliação do tipo de fenda orofacial (detecção do tipo correto de fenda de 88,90% [73,70%-93,70%]), há discrepâncias regionais na assistência pré-natal e, consequentemente, no diagnóstico de anomalias congênitas no período gestacional (2,30). Tais diferenças podem ter se agravado no período concorrente à pandemia, no qual as atenções e os investimentos estavam voltados ao enfrentamento da crise sanitária, os serviços básicos foram interrompidos e as pessoas deixaram de procurar serviços de saúde de forma rotineira.

O Sul apresentou a maior prevalência nos três tipos de fendas orofaciais entre as regiões brasileiras. O Nordeste e as unidades da Federação Alagoas e Piauí apresentaram tendência crescente para os três tipos de fenda, diferentemente das outras regiões e unidades da Federação, onde a tendência foi estacionária ou com aumentos/diminuições em apenas um tipo de fenda orofacial.

A fenda palatina isolada foi a mais frequente neste estudo. A pandemia de covid-19 não influenciou na prevalência de fendas orofaciais, no curto período pós-exposição avaliado. Estes achados contribuem para a criação de políticas públicas em saúde e fomentam a discussão sobre a importância das melhorias na captação dos dados em bases secundárias, como o Sinasc. O esclarecimento da epidemiologia dos agravos no âmbito nacional é essencial para assegurar a total inclusão dessas crianças na sociedade e sua qualidade de vida, podendo nortear melhor as políticas de prevenção, o diagnóstico precoce, a assistência e o tratamento multidisciplinar dos casos, além de orientar a distribuição de recursos.

Agradecimentos.

Os autores agradecem a Aglaer Alves da Nóbrega, do Ministério da Saúde, e a Laysa Krieck, da Universidade Federal do Rio Grande do Sul, a contribuição na organização inicial dos dados e as parcerias estabelecidas durante a realização deste trabalho.

Footnotes

Financiamento: As autoras Iser BPM (Processo: 312216/2022-0) e Faccini LS recebem bolsa de Produtividade em Pesquisa do Conselho Nacional de Desenvolvimento Científico e Tecnológico. Franco ALMM recebe bolsa de Doutorado da Fundação Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior (Processo: 88887.832293/2023-00).

Disponibilidade de dados.

O banco de dados e os códigos de análise utilizados na pesquisa estão disponíveis em: https://docs.google.com/spreadsheets/d/1H7jQxqmVio-9LW2JsvSLSXmR0f8shx3S3VKtwhK0M6U/edit?usp=sharing. O repositório está disponível em: https://repositorio.animaeducacao.com.br/items/5a63e8f7-bbe6-46f3-a418-2d48a6961e7d/.

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    O banco de dados e os códigos de análise utilizados na pesquisa estão disponíveis em: https://docs.google.com/spreadsheets/d/1H7jQxqmVio-9LW2JsvSLSXmR0f8shx3S3VKtwhK0M6U/edit?usp=sharing. O repositório está disponível em: https://repositorio.animaeducacao.com.br/items/5a63e8f7-bbe6-46f3-a418-2d48a6961e7d/.

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